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UNIVERSIDADE DE SÃO PAULO
HOSPITAL DE REABILITAÇÃO DE ANOMALIAS CRANIOFACIAIS
ROSANA PRADO DE OLIVEIRA
Nasalidade de crianças com sequência de Robin após palatoplastia
primária com as técnicas de Furlow ou von Langenbeck
BAURU
2009
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ROSANA PRADO DE OLIVEIRA
Nasalidade de crianças com sequência de Robin após palatoplastia
primária com as técnicas de Furlow ou von Langenbeck
Tese apresentada ao Hospital de Reabilitação
de Anomalias Craniofaciais da Universidade de
São Paulo, para obtenção do título de Doutor
em Ciências da Reabilitação.
Área de Concentração: Distúrbios da
Comunicação Humana.
Orientadora: Profa. Dra. Ilza Lazarini Marques
BAURU
2009
UNIVERSIDADE DE SÃO PAULO
HOSPITAL DE REABILITAÇÃO DE ANOMALIAS CRANIOFACIAIS
Rua Sílvio Marchione, 3-20
Caixa Postal 1501
17012 900 – Bauru – SP – Brasil
(14) 3235-8000
Profa. Dra. Suely Vilela – Reitora da USP
Prof. Dr. José Alberto de Souza Freitas – Superintendente do HRAC-USP
Autorizo, exclusivamente, para fins acadêmicos e científicos, a
reprodução total ou parcial desta tese.
Rosana Prado de Oliveira
Bauru, _______ de ___________________ de 2009.
Oliveira, Rosana Prado
O4n Nasalidade de crianças com sequência de Robin
após palatoplastia primária com as técnicas de Furlow
ou von Langenbeck / Rosana Prado de Oliveira. Bauru,
2009.
132p.; il.; 30 cm.
Tese (Doutorado- Área de Concentração: Distúrbios
da Comunicação Humana) - Hospital de Reabilitação de
Anomalias Craniofaciais, Universidade de São Paulo.
Orientadora: Profa. Dra. Ilza Lazarini Marques
1. Síndrome de Pierre Robin. 2. Fissura palatina.
3. Hipernasalidade. 4. Nasometria
CDD: 616855
FOLHA DE APROVAÇÃO
Tese apresentada e defendida por
Rosana Prado de Oliveira
e aprovada pela comissão julgadora em ______/________/_______
__________________________________________________________________________
Prof.(a) Dr.(a):
Instituição:
__________________________________________________________________________
Prof.(a) Dr.(a):
Instituição:
__________________________________________________________________________
Prof.(a) Dr.(a):
Instituição:
__________________________________________________________________________
Prof.(a) Dr.(a):
Instituição:
__________________________________________________________________________
Profa. Dra. Ilza Lazarini Marques:
Instituição: HRAC-USP/ Bauru - Orientadora
__________________________________________________________________________
Profa. Dra. Inge Elly Kiemle Trindade
Presidente da Comissão de Pós-Graduação do HRAC-USP
Data do depósito da tese junto a SPG:______/______/______
ROSANA PRADO DE OLIVEIRA
08 de novembro de 1964 Nascimento – Campinas-SP
1983 – 1986 Graduação em Fonoaudiologia - Universidade do
Sagrado Coração Bauru
1986 – 1987 Bolsista Iniciação Científica CNPq no HPRLLP-
USP
1987 – 1988 Fonoaudióloga da APAE de Pederneiras
1987 – 1989 Fonoaudióloga da Clínica CRALF – Bauru
1989 – 1991 Bolsista de Aperfeiçoamento CNPq no HPRLLP-
USP
1991 –1993 Bolsista do Fundo de Pesquisa da USP no
HPRLLP-USP
1992 – 1994 Professora Convidada do Curso de Fonoaudiologia
da Faculdade de Odontologia de Bauru – USP
Desde 1993 Fonoaudióloga do Hospital de Reabilitação de
Anomalias Craniofaciais – HRAC/USP
1995 – 1996
1997-1999
Curso de Aperfeiçoamento em “Desenvolvimento
de bebês e trabalho em berçário” pelo Instituto de
Atualização e Aperfeiçoamento Multidisciplinar de
Bauru
Professora convidada Curso de Aperfeiçoamento
Reabilitação Fissuras Labiopalatinas-HRAC-USP
2002
Desde 2002
Desde 2003
Mestre em Ciências com área de concentração
Distúrbios da Comunicação Humana pelo
HRAC/USP
Professora convidada do Curso de Especialização
em Motricidade Oral do HRAC-USP
Fonoaudióloga da Equipe de Disfagia
Desde 2003 Fonoaudióloga da Equipe Robin e Grupo de
Pesquisa sobre Robin
Desde 2006 Fonoaudióloga da Equipe Multidisciplinar de
Terapia Nutricional (EMTN) do HRAC/USP
Desde 2007 Coordenadora da Equipe de Disfagia do
HRAC/USP
DEDICO ESTE TRABALHO
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Aos 3 amores da minha vida
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Felipe e
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E agradeço
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Pelo amor, carinho e
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Pelo que deixamos de viver juntos,
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para que eu me dedicasse ao doutorado
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Pelo imenso e valoroso incentivo à minha carreira
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AGRADECIMENTO
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ESPECIA
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ESPECIAL
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À
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À Profa.
Profa. Profa.
Profa. Dra. Ilza Lazarini Marques, Orientadora
Dra. Ilza Lazarini Marques, OrientadoraDra. Ilza Lazarini Marques, Orientadora
Dra. Ilza Lazarini Marques, Orientadora
Profissional e pesquisadora de admirada competência,
agradeço imensamente a confiança depositada em mim, o apoio
firme e constante, a dedicação, a paciência , a disponibilidade e
os preciosos ensinamentos científicos, fundamentais para a
execução deste trabalho.
AGRADEÇO ESPE
AGRADEÇO ESPEAGRADEÇO ESPE
AGRADEÇO ESPECIALMENTE, TAMBÉM
CIALMENTE, TAMBÉMCIALMENTE, TAMBÉM
CIALMENTE, TAMBÉM
À Profa. Dra. Jeniffer de Cássia Rillo Dutka
À Profa. Dra. Jeniffer de Cássia Rillo DutkaÀ Profa. Dra. Jeniffer de Cássia Rillo Dutka
À Profa. Dra. Jeniffer de Cássia Rillo Dutka-
--
-Souza
SouzaSouza
Souza
Fonoaudióloga brilhante, a quem sou eternamente grata, pela
co-orientação deste trabalho. Obrigada pela dedicação, rigor,
objetividade, paciência e ensinamentos científicos,
fundamentais para esta conquista.
AGRADECIMENTOS
AGRADECIMENTOSAGRADECIMENTOS
AGRADECIMENTOS
Agradeço primeiramente a Deus e ao meu anjo da guarda pela
luz e proteção;
Aos meus pais Orlando e Madalena, por me imbuírem, desde cedo,
o amor aos estudos;
Prof. Dr. José Alberto de Souza Freitas, Superintendente do
HRAC/USP, pelo exemplo de ser humano e profissional;
Profa. Dra Inge Elly Kiemle Trindade, Presidente da Comissão de
Pós-Graduação, por seu trabalho na concretização deste
momento;
Dra. Maria Irene Bachega, Dra. Silvia Helena Alvarez Piazentin-
Penna e Fga Ms Cristina Guedes de Azevedo Bento-Gonçalves, pela
oportunidade de realizar o doutorado;
Fga Maria Cristina Zimmermann e Dra. Lílian D’Aquino Tavano,
pelo apoio inicial para a concretização deste sonho;
Dra. Telma Vidotto de Sousa, Cirurgiã Plástica, pela dedicação e
excelente atendimento aos nossos pacientes com sequência de
Robin. Meu respeito e admiração;
Prof. Dr. Luiz de Souza, que, na parte de estatística, foi de grande
importância;
Dra. Roseli Maria Zechi Ceide, setor de genética, pelo auxílio para
a realização deste trabalho;
Prof. Dr. Marcus Vinicius Martins Colares, Profa. Dra. Katia Flores
Genaro e Profa. Dra. Renata Paciello Yamashita, tendo em vista a
grande contribuição como banca do Exame Geral de
Qualificação;
Profa. Dra. Lídia Cristina da Silva Teles, pela colaboração,
carinho e atenção;
Fga Ms Haline Coracine Miguel, pelo auxílio, sempre solidário, e
espontâneo;
Demais colegas do Setor de Fonoaudiologia: Fga Adriana Guerta
de Souza, Fga Andréa Cristina Farah, Fga Ms Giovana Rinalde
Brandão, Fga Ms Melissa Zattoni Antoneli, Fga Ms Tatiane Totta e
Dra. Vera Helena Valente Leirião, pelo coleguismo e partilha;
A todas as colegas do Laboratório de Fonética Experimental, pelo
valioso apoio;
Aos funcionários da Pós-Graduação, Andréia, Maria José e
Rogério, pela disponibilidade, competência e palavra amiga,
fundamentais neste meu caminho.
Aos funcionários dos Setores CPD, Agendamento, Comunicação e
Unidade de Ensino e Pesquisa, pelo material e apoio científico;
Pacientes e suas famílias.
AGRADEÇO, ENFIM, A TODOS QUE CONTRIBUÍRAM, DIRETA OU
AGRADEÇO, ENFIM, A TODOS QUE CONTRIBUÍRAM, DIRETA OU AGRADEÇO, ENFIM, A TODOS QUE CONTRIBUÍRAM, DIRETA OU
AGRADEÇO, ENFIM, A TODOS QUE CONTRIBUÍRAM, DIRETA OU
INDIRETAMENTE, NA REALIZAÇÃO DESTE TRABALHO.
INDIRETAMENTE, NA REALIZAÇÃO DESTE TRABALHO.INDIRETAMENTE, NA REALIZAÇÃO DESTE TRABALHO.
INDIRETAMENTE, NA REALIZAÇÃO DESTE TRABALHO.
RESUMO
Oliveira RP. Nasalidade de crianças com sequência de Robin após palatoplastia
primária com as técnicas de Furlow ou von Langenbeck [tese]. Bauru: Hospital de
Reabilitação de Anomalias Craniofaciais, Universidade de São Paulo; 2009.
Objetivo: O objetivo deste estudo foi comparar nasalidade de fala em crianças com
sequência de Robin isolada, operadas pela técnica de palatoplastia de Furlow, com
a fala de crianças operadas pela técnica de von Langenbeck.
Modelo: Estudo prospectivo.
Local de execução: Setor de Fonoaudiologia e Laboratório de Fonética do Hospital
de Reabilitação de Anomalias Craniofaciais da Universidade de São Paulo (HRAC-
USP).
Método: Análise da nasalidade da fala realizada em 69 crianças com sequência de
Robin isolada, comparando-se os resultados das 33 que receberam palatoplastia
primária pela técnica de Furlow (F) com as 36 que receberam von Langenbeck (VL).
A avaliação perceptivo-auditiva da nasalidade da fala envolveu: 1) o uso de escala
de 4 pontos (hipernasalidade ausente, leve, moderada e grave), 2) o uso de teste
cul-de-sac em vocábulos, e 3) a análise de gravações da frase “o bebê babou” por 3
ouvintes experientes, com estabelecimento da concordância intra e inter-juízes. A
avaliação instrumental da nasalidade foi feita com a Nasometria durante repetição
da frase “o bebê babou”, utilizando-se o valor de corte de 27% para interpretação da
presença/ausência da hipernasalidade. Estudou-se a significância das diferenças
entre as medidas obtidas nos grupos F e VL, analisando-se também a associação
da nasalidade com gênero, idade na palatoplastia, idade na avaliação, extensão da
fissura, realização da fonoterapia e ronco nasal. Concordância entre as 4
modalidades de avaliação foi obtida e as análises foram repetidas para o grupo de
47 participantes sem ronco nasal.
Resultados: Crianças que receberam F apresentaram melhores resultados de
nasalidade de fala para todas as modalidades de avaliação estudadas. Ausência de
hipernasalidade, observada em escala de 4 pontos aplicada ao vivo pela autora, foi
encontrada para 26 (78,8%) das crianças operadas pela técnica de F e 17 (47,2%)
das que receberam VL. A diferença entre os dois grupos foi considerada significante
(p=0,012). Quando apenas os participantes sem ronco nasal foram estudados
(N=47), ausência de hipernasalidade foi encontrada para 22 (91,7%) das crianças
operadas pela técnica de F e 13 (56,5%) das que receberam VL, sendo esta
diferença também significante (p=0,008). Concordância entre as modalidades de
avaliação, analisada pela estatística Kappa, variou entre razoável (0,32) a quase
perfeita (0,87) para o grupo de 69 participantes e entre razoável (0,32) a perfeita
(1,00) para o grupo sem ronco nasal. Foi encontrada associação significante
somente entre nasalidade e ronco nasal.
Conclusão: Os pacientes com sequência de Robin, submetidos à palatoplastia
primária pela técnica de Furlow, apresentaram melhores resultados de nasalidade
de fala tanto durante avaliação perceptivo-auditiva quanto durante avaliação
instrumental, quando comparados aos pacientes operados pela técnica de von
Langenbeck.
Descritores: Síndrome de Pierre Robin, fissura palatina, hipernasalidade,
nasometria.
ABSTRACT
Oliveira RP. Nasality in children with Robin sequence after primary palatoplasty with
Furlow or von Langenbeck procedures [tese]. Bauru: Hospital de Reabilitação de
Anomalias Craniofaciais, Universidade de São Paulo; 2009.
Purpose: The objective of this study was to compare speech nasality in children with
isolated Robin sequence, operated with the Furlow palatoplasty technique, to the
speech of children operated with the von Langenbeck technique.
Research design: Prospective study.
Research site: Department of Speech-Pathology and Laboratory of Experimental
Phonetics at the University of São Paulo Hospital for Rehabilitation of Craniofacial
Anomalies (HRAC-USP).
Methods: Speech nasality was analyzed for 69 children with isolated Robin
sequence, comparing the results for the 33 children who received primary
palatoplasty with the Furlow procedure to the results of children who received the von
Langenbeck (VL). Auditory-perceptual assessment of speech nasality involved: 1)
the use of a 4-point scale (absence, mild, moderate and severe hypernasality), 2) the
use of a cul-de-sac test in words, and 3) experienced listeners’ ratings of recordings
of the phrase “o bebê babou”, establishing intra and inter-judge reliability. The
instrumental assessment of nasality was done with Nasometry during repetition of
the phrase “o bebê babou”, using the CUT-off score of 27% to interpret
presence/absence of hypernasality. The significance of the differences between F
and VL groups was studied, also analyzing the association of nasality with gender,
age at palatoplasty, age at speech assessment, cleft severity, speech therapy and
nasal snort. Agreement between the 4 modalities of assessment was studied and
the analysis were repeated for the group of 47 participants without nasal snort .
Results: Children Who received F presented with better speech nasality for all
modalities of assessment studied. Absence of hypernasality, evaluated with 4-point
scale live by the author, was found 26 (78,8%) children who received F e 17 (47,2%)
who received VL. The difference between both groups was significant (p=0,012).
When only the participants without nasal snort were studied (N=47), absence of
hypernasality, was found 22 (91,7%) children who received F e 13 (56,5%) who
received VL, with a difference also significant (p=0,008). Agreement between all 4
modalities of assessment as measured by Kappa statistics, was found between
acceptable (0,32) to almost perfect (0,87) for the group of 69 participants, and
between acceptable (0,32) and perfect (1,00) for the group without nasal snort.
Significant association was found between nasality and nasal snort.
Conclusion: Patients with Robin sequence who received primary palatoplasty with
the F procedure presented with better speech nasality during auditory-perceptual and
instrumental evaluations when compared with patients who received the VL
procedure.
Key Words: Pierre Robin syndrome, cleft palate, hypernasality, nasometry.
LISTA DE FIGURAS
Figura 1 – Palatoplastia pela técnica de von Langenbeck........................... 48
Figura 2 – Palatoplastia pela técnica de Furlow............................................ 49
Figura 3 – Placa do nasômetro com microfone AKG C420 acoplado: (a) e (b)
microfones do nasômetro, respectivamente, nasal e oral; (c)
suporte que prende a placa separadora dos microfones; (d)
placa separadora dos microfones do nasômetro.........................
75
Figura 4 – Posicionamento da criança na placa separadora dos
microfones do nasômetro, durante a realização da nasometria...
75
Figura 5 – Esquema do resultado da nasometria expresso em forma de
gráfico...........................................................................................
76
Figura 6 – Porcentagens de concordância geral entre os juízes
(concordância inter-juízes) durante o julgamento perceptivo-
auditivo das gravações.................................................................
86
Figura 7 – Porcentagens de concordância intra-juízes durante o
julgamento perceptivo-auditivo das gravações de 20% da
amostra.........................................................................................
86
Figura 8 – Porcentagens dos resultados finais das avaliações perceptivo-
auditivas da autora, cul-de-sac e maioria dos juízes; e
avaliação instrumental pós-palatoplastia primária quanto à
presença ou ausência de hipernasalidade da amostra de 69
crianças operadas com as técnicas de Furlow com total de 33
pacientes e von Langenbeck com 36 pacientes..........................
89
Figura 9 – Porcentagens dos resultados finais das avaliações perceptivo-
auditivas da autora, cul-de-sac e maioria dos juízes; e
avaliação instrumental pós-palatoplastia primária quanto à
presença ou ausência de hipernasalidade da amostra de 47
crianças, operadas com as técnicas de Furlow com total de 24
pacientes e von Langenbeck com 23 pacientes...........................
90
LISTA DE TABELAS
Tabela 1 – Descrição de resultados de estudos que compararam a técnica
de Furlow com outras quanto à disfunção velofaríngea e histórico
de fístulas não incluindo pacientes com sequência de Robin.......... 50
Tabela 2 – Descrição de resultados de estudos que compararam a técnica
de Furlow com outras quanto à disfunção velofaríngea ou
histórico de fístulas não incluindo pacientes com sequência de
Robin............................................................................................ 53
Tabela 3 – Descrição de resultados de estudos com a técnica de Furlow
sem comparação com outras quanto à disfunção velofaríngea e
histórico de fístulas não incluindo pacientes com sequência de
Robin............................................................................................ 55
Tabela 4 – Descrição de resultados de estudos que compararam as
técnicas de Furlow, von Langenbeck e outras quanto à
disfunção velofaríngea e histórico de fístulas incluindo também
pacientes com sequência de Robin..............................................
56
Tabela 5 – Descrição de estudos que compararam resultados de fala
incluindo pacientes com sequência de Robin.............................. 57
Tabela 6 – Distribuição da amostras segundo gênero, gravidade da fissura,
história de fístula, idade na palatoplastia, idade na avaliação de
fala, se realizou ou não fonoterapia antes da avaliação de fala
comparando o grupo Furlow(F) com von Langenbeck (VL)......... 82
Tabela 7 – Distribuição dos resultados da avaliação perceptivo-auditiva
realizada pela autora com escala de 4 pontos: hipernasalidade
ausente, leve moderada ou grave (n=69)....................................
83
Tabela 8 – Distribuição dos resultados da avaliação perceptivo-auditiva
realizada pela autora com escala de 4 pontos: hipernasalidade
ausente, leve moderada ou grave, excluindo as crianças com
ronco nasal (n=47).......................................................................
84
Tabela 9 – Coeficientes de concordância Kappa inter-juízes........................ 86
Tabela 10 – Coeficientes de concordância Kappa entre as avaliações........... 90
Tabela 11 – Distribuição de frequências da ausência e presença de
hipernasalidade após cirurgia nas técnicas Furlow e von
Langenbeck, por avaliações perceptivo-auditivas, nasometria,
razões de chances (RC) e correspondentes valores de p do
teste exato de Fisher, de todas as crianças (n=69)..................... 91
Tabela 12 – Distribuição de frequências da ausência e presença de
hipernasalidade após palatoplastia primária nas técnicas
Furlow e von Langenbeck, por várias avaliações, razões de
chances (RC) e correspondentes valores de p do teste exato de
Fisher, de crianças sem ronco nasal (n=47)................................ 92
LISTA DE ABREVIATURAS E SÍMBOLOS
SR sequência de Robin
VL von Langenbeck
F Furlow
DVF disfunção velofaríngea
n número de pacientes
p valor p (significância estatística)
LISTA DE SIGLAS
HRAC Hospital de Reabilitação de Anomalias Craniofaciais
USP Universidade de São Paulo
SUMÁRIO
1 INTRODUÇÃO.............................................................................................31
2 REVISÃO DE LITERATURA.......................................................................35
2.1 SEQUÊNCIA DE ROBIN..............................................................................37
2.2 DISFUNÇÃO VELOFARÍNGEA E FALA......................................................40
2.3 AVALIAÇÃO DA FALA.................................................................................42
2.4 AVALIAÇÃO NASOMÉTRICA DA FALA......................................................43
2.5 PALATOPLASTIA........................................................................................46
3 OBJETIVO...................................................................................................63
4 MÉTODO E CASUÍSTICA...........................................................................67
4.1 CRITÉRIO DE SELEÇÃO DOS PARTICIPANTES......................................69
4.2 PROTOCOLO DE PESQUISA.....................................................................71
4.2.1 Dados complementares.............................................................................71
4.2.2 Avaliação da nasalidade de fala...............................................................71
4.2.2.1 Avaliação perceptivo-auditiva ......................................................................71
4.2.2.2 Avaliação da concordância inter e intra-juízes.............................................74
4.2.3 Avaliação nasométrica..............................................................................74
4.3 CASUÍSTICA ...............................................................................................77
4.4 ANÁLISE DOS RESULTADOS....................................................................77
4.4.1 Análise descritiva ......................................................................................77
4.4.2 Análise estatística......................................................................................78
5 RESULTADOS............................................................................................79
5.1 CARACTERIZAÇÃO DA AMOSTRA ...........................................................81
5.2 DESCRIÇÃO DOS RESULTADOS DE FALA..............................................83
5.2.1 Avaliação da autora...................................................................................83
5.2.2 Teste cul-de-sac.........................................................................................84
5.2.3 Maioria dos juízes......................................................................................85
5.2.3.1 Concordância inter-juízes ............................................................................85
5.2.3.2 Concordância intra-juízes ............................................................................86
5.2.4 Nasometria .................................................................................................87
5.2.5 Resultados final da 4 modalidades de avaliação....................................88
5.2.5.1 Amostra total................................................................................................88
5.2.5.2 Amostra restrita sem ronco nasal ................................................................88
5.2.6 Concordância entre as 4 modalidades de avaliação..............................89
5.3 COMPARAÇÃO DOS RESULTADOS DE FALA.........................................90
5.4 ASSOCIAÇÃO ENTRE VARIÁVEIS E RESULTADOS DE NASALIDADE..92
6 DISCUSSÃO ...............................................................................................93
7 CONCLUSÔES .........................................................................................107
8 REFERÊNCIAS.........................................................................................111
ANEXOS....................................................................................................127
INTRODUÇÃO
INTRODUÇÃOINTRODUÇÃO
INTRODUÇÃO
Introdução
33
1 INTRODUÇÃO
A sequência de Robin (SR) caracteriza-se pela tríade de anomalias:
micrognatia, glossoptose e disfunção respiratória. A fissura palatina está presente
em 90% dos casos e, destes, 70% são fissuras amplas e completas em forma de “U”
e em 30% são estreitas, completas ou incompletas, em forma de “V” (Marques
1995). Clinicamente a tríade se expressa por obstrução respiratória alta e
dificuldades alimentares (Marques, Barbieri e Betiol 1998).
No Hospital de Reabilitação de Anomalias Craniofaciais da Universidade de
São Paulo (HRAC-USP) foram realizados estudos que modificaram a conduta e a
rotina de atendimento à criança com SR nos primeiros meses de vida, momento em
que são mais frequentes e graves as dificuldades respiratórias e alimentares
(Marques, Sousa e Carneiro 2001, Marques et al 2001, Sousa et al 2003, Marques
et al 2004, Marques et al 2005). Com base nos resultados destes estudos,
determinou-se no HRAC a necessidade da realização do exame nasofaringoscópico
previamente a qualquer procedimento realizado nestes pacientes, para direcionar
seu tratamento. A intubação nasofaríngea passou a ser utilizada para o tratamento
da obstrução respiratória de neonatos e lactentes pequenos, o que resultou na
redução e, posteriormente na extinção de cirurgias de glossopexia. Com estes novos
procedimentos houve redução da morbidade e mortalidade dos casos de SR
(Marques, Sousa e Carneiro 2001 e Marques et al 2001). Baseadas nos estudos
acima, existem atualmente no HRAC-USP condutas bem definidas para o tratamento
clínico e cirúrgico das dificuldades respiratórias e alimentares da SR no período
neonatal; porém, não há definição quanto ao tratamento da fissura de palato nestes
pacientes.
Devido à maior complexidade dos casos com SR, quando comparados aos
casos somente com fissura de lábio e palato, duas questões foram levantadas. A
primeira delas seria qual a idade adequada para a palatoplastia ao considerar-se o
risco de insuficiência respiratória pós-cirúrgica. Além disso, tendo em vista que no
HRAC-USP são realizadas duas técnicas cirúrgicas para palatoplastia, a técnica de
von Langenbeck modificada (Nóbrega 2002) (veloplastia intravelar) e a técnica de
Introdução
34
Furlow (Furlow Junior 1986) (zetaplastia dupla reversa), surgiu outra questão: qual
destes procedimentos resulta em melhores resultados de fala na SR?
A primeira questão foi respondida por meio de um estudo longitudinal e
prospectivo, realizado no HRAC-USP por Souza et al (2003) com 56 crianças com
SR, no qual se observou que a maioria das crianças (83,3%) apresentou, na
nasofaringoscopia, nenhuma ou leve ptose lingual aos 12 meses de idade; porém,
algumas crianças, apesar de assintomáticas, ainda apresentaram glossoptose
moderada (14,3%) ou grave (2,4%). Nestes últimos casos seria necessário aguardar
o crescimento facial para então ser indicada a palatoplastia primária, pois se sabe
que o edema palatino e lingual após este procedimento é frequente e pode levar à
grave insuficiência respiratória em pacientes com espaço velofaríngeo já reduzido
pela ptose lingual. Concluiu-se, após o estudo de Souza et al (2003), que nos bebês
com SR a nasofaringoscopia antes da palatoplastia primária é procedimento
essencial para reduzir-se o risco de grave insuficiência respiratória no pós-operatório
imediato. No HRAC, portanto, a nasofaringoscopia é procedimento obrigatório antes
de se indicar a palatoplastia nestes bebês.
A segunda questão foi objeto de estudo deste trabalho. Considerando que no
HRAC são usados dois procedimentos cirúrgicos para correção primária da fissura
de palato, nota-se a importância de se comparar os resultados de fala quanto à
nasalidade entre os indivíduos com SR, operados pelas duas técnicas atualmente
utilizadas no HRAC-USP, a de Furlow (Furlow Junior 1986) e de von Langenbeck
modificada (Nóbrega 2002).
REVISÃO DE LITERATURA
REVISÃO DE LITERATURAREVISÃO DE LITERATURA
REVISÃO DE LITERATURA
Revisão de Literatura
37
2 REVISÃO DE LITERATURA
2.1 SEQUÊNCIA DE ROBIN
A sequência de Robin (SR) é definida pela presença de micrognatia e
glossoptose com ou sem fissura palatina. Caracteriza-se por obstrução respiratória
alta e dificuldades respiratórias e alimentares que são mais frequentes e mais graves
no período neonatal e infância precoce (Pasyayan e Lewis 1984, Marques, Barbieri e
Betiol 1998, Marques et al 2005 e Marques et al 2008).
Foi um estomatologista francês chamado Pierre Robin quem descreveu, pela
primeira vez, em 1923, o quadro de micrognatia e deslocamento da língua em
direção à hipofaringe denominada glossoptose, causando obstrução respiratória alta.
Posteriormente, em 1934, Pierre Robin descreveu a fissura de palato como um
agravante e, durante vários anos, este quadro ficou conhecido como “síndrome de
Pierre Robin” (Shprintzen e Goldberg 1995).
Cohen Junior (1976) descreveu que não se tratava de uma síndrome, mas
sim de um complexo sintomático, não específico, que pode ocorrer isoladamente,
acompanhado de síndromes conhecidas ou em associação a outras alterações do
desenvolvimento que, juntos, não correspondem a uma síndrome específica. Foi
demonstrado que vários casos de SR estão associados com outras síndromes
(Shprintzen 1988, 1992, 2005 e Shprintzen e Singer 1992). Em um único centro,
apenas 17% dos casos de SR foram considerados isolados (sem anomalias
associadas) e, no restante, a SR fazia parte de síndromes ou de múltiplas anomalias
(Shprintzen 1988, 1992 e Shprintzen e Singer 1992). No HRAC-USP, um estudo
realizado com 159 pacientes, os casos de SR associados às síndromes
corresponderam a 47% e o restante apresentava SR isolada (Marques et al 2001). O
termo sequência de Pierre Robin ou apenas sequência de Robin foi sugerido por
autores acreditando em uma patogênese sequencial (Pasyayan e Lewis 1984).
Considerando as convenções linguísticas de não se utilizar o primeiro nome, o termo
mais aceito atualmente é sequência de Robin (SR) (Evans et. al 2006). Quando
Revisão de Literatura
38
ocorre isoladamente é denominada sequência de Robin isolada (Cohen Junior
1976).
Sher, Shprintzen e Thorpy (1986) e Sher (1992), em estudo por meio de
nasoendoscopia em crianças com anomalias craniofaciais demonstraram que nem
sempre a obstrução respiratória alta é causada pela glossoptose na SR. Esses
autores classificaram a obstrução em quatro tipos: 1- glossoptose ou deslocamento
da língua tocando o dorso na parede posterior da faringe; 2- deslocamento
posterior da língua com compressão do palato mole em direção à parede posterior
da faringe; 3- movimento das paredes laterais da faringe em direção à linha média
e a língua não toca a parede posterior da faringe; 4- contração esfinctérica das
paredes laterais e posterior da faringe e também neste caso a língua não toca a
parede posterior.
Williams et al (1999) questionaram o termo sequência para os tipos 3 e 4 de
obstrução respiratória nos quais a glossoptose não é responsável pela obstrução e
sugeriram o termo “complexo de Robin”. Marques, Sousa e Carneiro (2001) - em um
estudo prospectivo e longitudinal com 62 crianças com SR e Marques et al (2001) -
com 159 crianças com SR - demonstraram a heterogeneidade das manifestações
clínicas. Os casos mais graves quanto à obstrução respiratória foram os
classificados como tipo 2, 3 ou 4 sendo que nos tipos 3 e 4, a única possibilidade de
tratamento para o desconforto respiratório era a traqueostomia (Marques et al 2005).
Nos casos classificados como tipo 1 também foram encontradas heterogeneidades
nas manifestações clínicas, mas a grande maioria dos lactentes (83%) apresentou
boa evolução com tratamento clínico (postural ou intubação nasofaríngea) sem
necessidade de traqueostomia ou outros procedimentos cirúrgicos (Marques, Sousa
e Carneiro 2001 e Marques et al 2001).
Marques et al (2008) descrevem que as modalidades mais frequentes para o
tratamento da obstrução respiratória são o tratamento postural, em que o lactente
deve permanecer na posição prona, a intubação nasofaríngea, a glossopexia, a
traqueostomia e, mais recentemente, a distração osteogênica da mandíbula.
Atualmente, a cirurgia de glossopexia está em desuso no HRAC-USP, pois se
mostrou ineficaz para desobstrução das vias aéreas, principalmente nos casos
graves. A intubação nasofaríngea, ou seja, a colocação de uma cânula de intubação
orotraqueal de silicone, de 3 a 3,5mm de diâmetro, introduzida 7 a 8 cm pela narina
Revisão de Literatura
39
até a faringe e cortada 1cm para fora da narina, tem resolvido 90% dos casos graves
de SR tipo 1 de obstrução respiratória. Com a intubação nasofaríngea, a língua é
anteriorizada e a criança pode respirar por meio da cânula. A distração osteogênica
da mandíbula no período neonatal para o tratamento da obstrução respiratória não é
utilizada no HRAC-USP, não fazendo parte do protocolo de tratamento da SR nesta
Instituição (Marques et al 2005).
Lehman, Fishman e Neiman (1995) chamam atenção de que muito se tem
escrito sobre as dificuldades no período neonatal na SR; porém, a literatura é
escassa no que se refere à correção da fissura palatina e resultados de fala. Quando
presente, a fissura palatina pode trazer comprometimentos à comunicação do
indivíduo que a apresenta, pois o desenvolvimento e produção da fala requerem
funcionamento velofaríngeo adequado. Fundamental para o desenvolvimento dos
sons da fala, o funcionamento velofaríngeo controla a pressão e o fluxo aéreos,
influenciando diretamente na articulação e na ressonância (Pegoraro-Krook e
Genaro 1997 e Genaro, Fukushiro e Suguimoto 2007).
O fechamento velofaríngeo é resultado da ação dos músculos do palato e das
paredes laterais e posterior da faringe, que agem de forma sincronizada, formando
um mecanismo que abre e fecha, separando ou acoplando as cavidades oral e
orofaríngea com as cavidades nasais e nasofaríngea. Durante atividades de
fechamento velofaríngeo, o véu palatino se eleva e posterioriza em direção à parede
posterior da faringe. Outro movimento que pode ocorrer durante as atividades de
fechamento refere-se à medialização das paredes laterais da faringe, estreitando o
diâmetro transverso dessa região. A terceira participação é da parede posterior da
faringe, a qual, se anterioriza, podendo inclusive formar uma saliência denominada
anel de Passavant (Rocha 2002 e Moon e Kuehn 2004). Durante a fala, o
mecanismo velofaríngeo alterna entre fechamento e abertura, possibilitando a
distinção entre os aspectos orais e nasais dos sons da fala e ainda participando do
gerenciamento das pressões orais necessárias para distinção da plosão e fricção
(Kummer 2008).
Na fissura palatina não ocorre união entre as fibras musculares de ambos os
lados na linha média no palato mole e os músculos tensor e levantador do véu
palatino apresentam uma importante alteração no seu trajeto e inserção no palato
(Silva et al 2008). Há uma alteração principalmente dos músculos que se inserem na
Revisão de Literatura
40
rafe mediana com hipodesenvolvimento da aponeurose palatina, podendo ocorrer
também hipoplasia muscular. O resultado é a ausência da cinta muscular necessária
para elevação e posteriorização do palato mole (Moon e Kuehn 2004).
2.2 DISFUNÇÃO VELOFARÍNGEA E FALA
A terminologia relacionada às alterações do funcionamento do mecanismo
velofaríngeo é variada, e se fazem necessárias, neste momento, algumas definições
de termos relacionados ao tema abordado.
A inserção anormal dos músculos do véu palatino pode afetar o adequado
funcionamento velofaríngeo para a fala (Sie et al 2001 e Moon e Kuehn 2004),
acarretando a disfunção velofaríngea (DVF). O termo DVF (assim como
inadequação velofaríngea) é um termo geral que se refere a uma condição em que a
válvula velofaríngea não funciona adequadamente para produção de sons da fala. O
termo insuficiência velofaríngea é usado nos casos em que a disfunção é de origem
estrutural, pois a anatomia normal não está restaurada, não há tecido muscular
suficiente, e/ou existe alteração na profundidade da velofaringe impedindo o
fechamento do mecanismo (Collares e Rangel 2002, Genaro, Fukushiro e Suguimoto
2007 e Kummer 2008). A incompetência, por sua vez, se refere a uma desordem
fisiológica ou neuromotora com resultados de pobre movimentação das estruturas
velofaríngeas, enquanto erro de aprendizagem do funcionamento da velofaringe se
refere ao uso inadequado do mecanismo geralmente secundário ao uso de um
padrão articulatório atípico (Kummer 2008). Neste trabalho usaremos, de forma
geral, o termo disfunção velofaríngea (DVF).
A correção cirúrgica da fissura do palato nem sempre re-estabelece um
mecanismo velofaríngeo funcional. O palato pode resultar curto (insuficiente) e/ou o
funcionamento inadequado do mecanismo velofaríngeo pode ser mantido (erro de
aprendizagem) mesmo após correção estrutural. Tanto a insuficiência, quanto o erro
de aprendizagem e ainda as incompetências devido a alterações neuromotoras
comprometem a fala, caracterizando a DVF (Bzoch 2004b e Kummer 2008). A
incidência da DVF após a palatoplastia primária, descrita na literatura por diferentes
Revisão de Literatura
41
autores, pode variar entre 5% e 36% (Chen et al 1994), 20 a 30% (Bardach e Salyer
1995) e 10 a 25% (Bzoch 2004b e Kummer 2008).
Os sintomas específicos das alterações de fala decorrentes da DVF são
hipernasalidade, escape de ar nasal, fraca pressão aérea intra-oral e o uso de
pontos articulatórios atípicos, conhecidos como distúrbios articulatórios
compensatórios (Peterson-Falzone, Hardin-Jones e Karnell 2001, Kummer, Briggs e
Lee 2003, Trost-Cardamone 2004, Trindade et al 2005, Peterson-Falzone et al 2006
e Kummer 2008). Segundo Trost-Cardamone (1990, 2004) hipernasalidade, emissão
de ar nasal, fraca pressão intra-oral estão diretamente relacionados à DVF ou ainda
fístula de palato. Estas características são descritas pela autora como distúrbios
obrigatórios ou erros obrigatórios sendo produtos diretamente relacionados à
anormalidade estrutural. Por outro lado, os distúrbios articulatórios compensatórios
são descritos pela autora como produto secundário da DVF, envolvendo respostas
individuais para pressão aérea inadequada.
A ressonância da fala é a modificação dos sons pelas pregas vocais e
cavidades do trato vocal como a faringe, cavidades oral e nasal. O tipo e a
qualidade da ressonância são determinados pelo mecanismo velofaríngeo,
tamanho e forma das cavidades de ressonância do trato vocal. Certamente,
obstruções no trato vocal como, por exemplo, hiperplasia de tonsilas palatinas ou
faríngea e, obstrução na cavidade nasal, podem afetar a ressonância (Bzoch
2004b e Kummer 2008).
Com a ação do mecanismo velofaríngeo há um acoplamento e
desacoplamento entre a cavidade nasal e o restante do trato vocal, sendo a
nasalidade uma característica perceptivo-auditiva resultante das atividades da
velofaringe. Refere-se ao aspecto da ressonância que é percebido pelo ouvinte,
rico em vários parâmetros subjetivos. Quando há uso excessivo de uma das
cavidades envolvidas, observamos um desequilíbrio de ressonância identificado
pela percepção auditiva, mais especificamente quando existe um desequilíbrio no
uso da cavidade nasal. A hipernasalidade é o excesso de energia acústica nasal,
na presença de sons orais (Pegoraro-Krook 1995, Peterson-Falzone, Hardin-Jones
e Karnell 2001, Kummer, Briggs e Lee 2003, Kummer 2008 e Henningsson et al
2008).
Revisão de Literatura
42
A emissão de ar nasal, em geral, afeta a produção dos fonemas de pressão
e pode vir associada a movimentos compensatórios das asas do nariz e, às vezes,
da face, em geral associada à hipernasalidade, podendo, porém, ocorrer com a
ressonância equilibrada (Kummer 2008 e Henningsson et al 2008). Uma das
formas audíveis da emissão de ar nasal é denominada de ronco nasal ou
turbulência nasal (Henningsson et al 2008). Já a fraca pressão aérea intra-oral
durante a fala, pode alterar o resultado acústico dos fonemas plosivos e fricativos,
por causa da fraca plosão e fricção na produção dos mesmos (Kummer, Briggs e
Lee 2003).
As articulações compensatórias, por sua vez, ocorrem na tentativa de
compensar o funcionamento deficiente da velofaringe, quando estruturas que não
são usadas na produção dos sons passam a ser utilizadas como ponto articulatório
para gerar pressão aérea (Trost-Cardamone 2004). Segundo a teoria de Warren
(1986), durante o período de balbucio e aquisição fonológica, existe uma maior
probabilidade de gerar a pressão necessária para plosão e fricção antes do fluxo
aéreo expiratório atingir o mecanismo velofaríngeo, numa estratégia para evitar a
perda de ar nasal, compensando a dificuldade de impor ou de manter pressão na
cavidade oral. Para Bzoch (2004b), há um consenso de que a cirurgia de palato
realizada precocemente reduz o risco do uso de articulações compensatórias.
2.3 AVALIAÇÃO DA FALA
A avaliação perceptivo-auditiva da fala é o principal método para identificar os
sintomas específicos da DVF (Shprintzen 1995); porém, embora reconhecida sua
fundamental importância, trata-se de uma avaliação subjetiva e com limitações (Kent
1996, Peterson-Falzone, Hardin-Jones e Karnell 2001, Bzoch 2004a, Kummer 2008).
Kent (1996) cita, como uma das limitações da avaliação perceptivo-auditiva, a
grande variação nos níveis de concordância entre os julgamentos intra e/ou inter-
juízes.
Testes complementares de avaliação da ressonância, como o de
hipernasalidade, são usados rotineiramente para avaliar o funcionamento do
Revisão de Literatura
43
mecanismo velofaríngeo (Genaro, Fukushiro e Suguimoto 2007). O teste
perceptivo-auditivo de hipernasalidade cul-de-sac foi descrito por Bzoch (2004a) e
contém 10 vocábulos com o fonema /b/ sendo solicitado ao sujeito repetição de
cada vocábulo 2 vezes e, na segunda emissão, o avaliador oclui as narinas. O
julgamento perceptivo é feito comparando a qualidade das duas emissões. Nos
casos em que os testes perceptivos indicam emissão de ar nasal e hipernasalidade
após a correção da fissura palatina ou DVF, é indicada também a avaliação
instrumental.
Exames instrumentais como a videofluoroscopia, a nasofaringoscopia,
avaliações aerodinâmicas e a nasometria são usados para documentar resultados
de fala, determinar a natureza e extensão da deficiência e o melhor procedimento
para correção da DVF (Bzoch 2004a, Genaro, Fukushiro e Suguimoto 2007 e
Trindade, Yamashita e Gonçalves 2007). A American Palate Association recomenda
que a aferição dos resultados das cirurgias para correção da fissura deve envolver,
no mínimo, um método instrumental de avaliação do mecanismo velofaríngeo: a
nasofibroscopia, a videofluoroscopia, a nasometria e a técnica fluxo-pressão
(Dalston et al 1988).
2.4 AVALIAÇÃO NASOMÉTRICA DA FALA
No exame instrumental de nasometria denomina-se nasalância a grandeza
física que reflete a quantidade de energia acústica nasal durante a fala, expressa
em porcentagem. A nasalância fornece um parâmetro acústico da nasalidade o
qual se baseia num único aspecto físico da fala, o nível de pressão sonora (Silva
2007).
Em 1970 foi criado por Fletcher o primeiro instrumento para medir a razão
entre a energia acústica oral e nasal, e, em 1976, o TONAR (The Oral-Nasal
Acoustic Ratio) foi aprimorado, introduzindo no sistema uma equação para classificar
a porcentagem de nasalância. Na fórmula, nasalância é a razão numérica do nível
de pressão sonora (NPS) nasal sobre a soma do NPS oral mais o NPS nasal,
multiplicada por 100 (Fletcher 1976). A empresa Kay Elemetrics Corp, em 1987,
Revisão de Literatura
44
inseriu no mercado um instrumento com princípio semelhante ao do TONAR II, o
nasômetro, para realização da nasometria. A nasometria é uma avaliação
instrumental utilizada para quantificar a nasalidade da fala por meio da mensuração
do nível de pressão sonora emitido pela cavidade nasal e oral, permitindo aferir,
indiretamente, a adequação do funcionamento do mecanismo velofaríngeo pela
medida da nasalância. O método parte do pressuposto que um aumento da
nasalância na produção de amostras de fala contendo exclusivamente sons orais é
sugestivo de hipernasalidade, um dos sinais da DVF (Fletcher, Adams e
McCutcheon 1989, Hardin et al 1992 e Dalston 2004).
Segundo Lima (2006), a maioria dos dados normativos disponíveis para
avaliar a ressonância por instrumentação foi coletada com indivíduos falantes da
língua inglesa. Com o objetivo de fornecer dados iniciais também para a língua
espanhola, Anderson (1996) estudou os escores médios de nasalância obtidos de
40 mulheres porto riquenhas falantes normais do Espanhol, as quais leram três tipos
de estímulos: sentenças contendo fonemas nasais, uma passagem lida com
fonemas nasais e orais, e uma passagem com fonemas orais. Os resultados
apontaram diferenças significativas nos escores médios de nasalância entre as
sentenças nasais (36%, ±7), e as duas outras sentenças, das quais a média para o
estímulo oral foi de 22% (±8). Comparando com resultados normativos do Inglês, em
leituras similares – passagem oral, um texto oral e nasal, e um texto nasal -, também
em adultos normais e falantes do inglês americano (148 sujeitos) (Seaver 1991), os
resultados mostraram médias de nasalância de: 24% (±3) para as sentenças nasais,
13% (±5) para o texto oral, e 29% (±2) para o texto oral e nasal. Tendo em vista que
os valores dos estudos demonstraram diferenças estatisticamente significante
quando comparados, Anderson (1996) justificou, alertando para a grande
variabilidade de nasalância entre sujeitos na produção do estímulo-alvo, bem como
para diferenças linguísticas e culturais. Já no Português Brasileiro, Suguimoto e
Pegoraro-Krook (1995) avaliaram 80 falantes, metade de cada gênero, em dois
estímulos: um texto oral e um texto nasal, e encontraram médias de nasalância 12%
(±3) e 43% (±5), respectivamente.
Dutka (1996), ao estudar falantes do Português brasileiro, usou um valor de
corte de 21% para uma frase oral curta “o bebê babou” e de 27% para uma palavra
isolada “bebê”. Trindade et al (2003) propõem o escore igual ou menor a 27%, para
Revisão de Literatura
45
dicotomizar as amostras orais de nasometria entre indicativas de ressonância normal
ou hipernasalidade. No Laboratório de Fonética Experimental do HRAC, onde os
dados deste estudo foram coletados, o valor de 27% foi adotado para dicotomizar as
amostras orais de nasometria entre indicativas de ressonância normal ou
hipernasalidade.
Grande parte dos estudos para identificação da hipernasalidade de fala, por
meio da nasometria, valeu-se de estímulos orais, nos quais os escores de corte para
que a nasalância fosse interpretada como indicativa de aumento excessivo da
nasalidade foram: maior que 32% (Dalston, Warren e Dalston 1991); maior que 26%
(Hardin 1992 e Watterson 1998); maior que 28% (Dalston, Neiman e Gonzales-
Landa 1993); maior que 31% (Karnell 1995). De um modo geral, estas pesquisas
constataram que a correspondência entre a nasometria e avaliação clínica não é
exata, embora a nasometria tenha sido efetiva na detecção de pacientes que tiveram
parecer clínico, pelos avaliadores, de hipernasalidade importante, além de sugerirem
que o Nasômetro é um instrumento apropriado que pode validar a avaliação de
pacientes com suspeita ou que possuem diagnóstico de DVF.
Dalston, Neiman e Gonzales-Landa (1993) e Dalston (2004) sugere o uso de
valores de corte para interpretação dos escores de nasalância, citando estudos nos
quais os valores variam desde 25% (Akron Craniofacial Center), 28% (média de 3
centros craniofaciais), 29% (UNC Craniofacial Center) e até 33% (Bilbao
Craniofacial Center). Entre os fonoaudiólogos norte-americanos, o valor de corte
de 30% é adotado na rotina clínica (Riski 2008).
No estudo de Keuning et al (2002), seis fonoaudiólogos avaliaram a
correlação entre a nasalância e diversos aspectos da avaliação perceptivo-auditiva
em 43 pacientes com DVF. O coeficiente de correlação Spearman foi de 0,43,
indicando uma baixa correlação entre os valores de nasalância e resultados da
avaliação perceptivo-auditiva quanto à hipernasalidade. A experiência de alguns dos
fonoaudiólogos no atendimento a pacientes com fissura palatina não garantiu uma
alta correlação entre a avaliação instrumental e perceptiva.
Karnell (1995) afirma que os valores de nasalância aumentam na presença
do ronco nasal que é registrado como parte da energia acústica transmitida na
cavidade nasal. Variáveis como a impedância oferecida pela cavidade oral, pelos
lábios e pela permeabilidade das vias aéreas nasais podem interferir na
Revisão de Literatura
46
determinação da nasalância. Ainda assim, a nasometria tem se mostrado um
procedimento útil na identificação das repercussões acústicas de alterações no
fechamento velofaríngeo, mais precisamente, as alterações de ressonância
causadas pela DVF, especialmente considerando que a identificação perceptiva da
hipernasalidade está sujeita a erros de julgamento, mesmo entre ouvintes
treinados (Trindade e Trindade Junior 1996, Dalston 2004 e Trindade, Yamashita
e Gonçalves 2007).
Silva (2007) correlacionou os resultados da avaliação perceptivo-auditiva
quanto à presença de hipernasalidade leve, moderada e grave com a avaliação
nasométrica de 79 crianças com fissura unilateral de lábio e palato, com idades
variando entre 4 e 9 anos (média= 6,5 ± 2,9 anos), operadas do palato entre 12 e 18
meses de idade. A autora verificou baixa correlação entre nasalância e nasalidade
em uma amostra de crianças com ressonância de fala variando entre normal e
hipernasalidade leve, principalmente quando se utiliza estímulos de fala curtos e
com predomínio de um único fonema. A autora sugeriu estudos futuros que
correlacionem a nasalância e a nasalidade, utilizando estímulos de fala mais longos,
com diferentes contextos fonéticos. Também Watterson, Lewis e Foley-Homan
(1999) alertaram que, para obter medidas de nasalância válidas em crianças, o ideal
seriam estímulos de fala com no mínimo seis sílabas. Silva (2007) também reiterou a
importância do controle de variáveis que possam influenciar no julgamento
perceptivo-auditivo da nasalidade como ronco nasal, emissão de ar nasal, e
presença de articulações compensatórias.
2.5 PALATOPLASTIA
A correção cirúrgica do palato chamada palatoplastia primária tem como
objetivo a reparação anatômica e funcional do palato, possibilitando o adequado
funcionamento do mecanismo velofaríngeo e prevenindo os sintomas específicos da
DVF (Brown, Cohen e Randall 1983, Dumbach 1987, Bertier e Trindade 2007 e
Kummer 2008). A cirurgia primária para corrigir a fissura palatina nem sempre
Revisão de Literatura
47
estabelece uma anatomia e/ou fisiologia adequadas para a produção da fala (Amaral
e Genaro 1996, Williams et al 1998 e Pegoraro-Krook et al 2004).
São muitos os procedimentos cirúrgicos para reparo primário da fissura
palatina, incluindo as palatoplastias pelos procedimentos de von Langenbeck (VL),
Veau-Wardill-Kilner (pushback), Bardach (two-flap), e zetaplastia dupla de Furlow (F)
(Posnick e Ruiz 2002 e Williams et al 2009). Não é fácil definir qual a melhor
técnica cirúrgica de palatoplastia devido a vários fatores envolvidos, como por
exemplo, complicações pós-operatórias (resultando em fístulas e deiscências),
resultados de fala e ainda resultados do crescimento da face e relação entre
arcos dentários (Yu, Chen e Chen 2001; Posnick e Ruiz 2002 e Williams et al
2009). Shaw (2004) propôs estudos prospectivos, longitudinais e randomizados,
visando contribuir para a identificação de técnicas mais apropriadas para cada
caso, que combinem os melhores resultados e os menores custos. A Organização
Mundial da Saúde apresentou propostas para desenvolvimento de pesquisas,
ampliando conhecimentos sobre tratamento das anomalias craniofaciais. Os
temas sugeridos foram definidos de forma que as atuais incertezas quanto às
melhores condutas, como, por exemplo, técnicas cirúrgicas para palatoplastia,
venham a ser substituídas por “constatações baseadas em evidências” (Shaw e
Semb 2007).
Pelo protocolo atual do HRAC-USP, a palatoplastia primária é prevista ao
redor dos 12 meses de idade, sendo que a técnica rotineiramente utilizada, há mais
de 20 anos, é a de von Langenbeck (Figura 1) modificada pela veloplastia
intravelar com fechamento longitudinal (Trier e Dreyer 1984). Segundo Nóbrega
(2002), a técnica de von Langenbeck modificada respeita os princípios básicos
preconizados pela técnica clássica, ou seja, incisão liberadora bilateral, e não
liberação completa dos retalhos na sua porção anterior; fechamento individualizado
da mucosa nasal preconizado por Veau (1931) e a veloplastia intravelar com
retroposicionamento muscular proposta por Braithwaite (Braithwaite e Maurice
1968).
Revisão de Literatura
48
Fonte: Seagle MB. Primary surgical correction of lip and palate. In: Bzoch KR, editor.
Comunicative disorders related to cleft lip and palate. 5th Ed.Austin: Pro-Ed;2004.p.187.
Figura 1 – Palatoplastia pela técnica de von Langenbeck.
Em 1976, Dr Furlow introduziu a técnica de palatoplastia por meio da
zetaplastia dupla reversa (Figura 2), propondo reconstruir a cinta muscular da
musculatura velofaríngea proporcionando, ao mesmo tempo, um aumento da
extensão velar, de preferência sem o uso da incisão liberadora no palato duro
(Furlow Junior 1995, 2009 e Khosla et al 2008). Os resultados de fala, conforme
descreve o autor, melhoraram de forma significante e, de 33 crianças operadas com
F (12 com fissura labiopalatina unilateral, 10 com fissura labiopalatina bilateral e 11
com fissura palatina sendo 10 sindrômicos), 30(91%) apresentaram competência
velofaríngea (Furlow Junior 1995). Desde que a zetaplastia dupla de Furlow (F) foi
proposta, vários estudos foram feitos, comparando técnicas mais antigas ao
procedimento de Furlow (Tabelas 1,2 e 4). Furlow Junior (1995) relata resultados
quanto à função velofaríngea de 27 pacientes operados com a técnica de VL, em
que 14(52%) apresentaram DVF e 13(48%) competência velofaríngea.
A zetaplastia dupla é realizada no palato posterior, uma na mucosa oral e
outra, inversa (imagem em espelho), na mucosa nasal. Há um retroposicionamento
Revisão de Literatura
49
do músculo levantador que é incluído nos retalhos de base posteriores, sendo o
retalho de pedículo posterior direito fixo à mucosa nasal e o retalho de pedículo
posterior esquerdo fixo à mucosa oral. O palato duro é fechado com retalho
vomeriano com uma ou duas camadas. Quando o retalho lateral é feito, a
aponeurose palatina é completamente dividida, liberando os músculos do palato
para o reposicionamento (Furlow Junior 1986, Williams, Henningsson e Pegoraro-
Krook 2004, Seagle 2004 e Bertier e Trindade 2007). O retroposicionamento da
musculatura feito sem tensão permite a formação de um “anel” de reforço ao
mecanismo velofaríngeo e ganho permanente de 1 a 0,5cm no comprimento do
palato, já que não há ou quase não há área cruenta que force a contração dos
tecidos (Nóbrega 2002).
Fonte: Seagle MB. Primary surgical correction of lip and palate. In: Bzoch KR,
editor. Comunicative disorders related to cleft lip and palate. 5thEd.Austin: Pro-
Ed;2004.p.189.
Figura 2 – Palatoplastia pela técnica de Furlow.
Estudos de Spauwen, Goorhuis-Brouwer e Schutte (1992), Brothers et al
(1995), Gunther et al (1998), Lin et al (1999), Yu, Chen e Chen (2001) e Williams et
al (2009) observaram presença de DVF e fístula ao compararem o procedimento de
Revisão de Literatura
50
Furlow a outros procedimentos. Presença de DVF variou de 0% a 42% para Furlow,
enquanto variou de 20% a 50% para outros procedimentos. Presença de fístula
variou de 0% a 23% para Furlow e de 0% a 14% para outros procedimentos. As
diferenças em termos de DVF foram significativamente melhores para o
procedimento de Furlow para 4 estudos (Spauwen Goorhuis-Brouwer e Schutte
1992, Gunther et al 1998, Yu, Chen e Chen 2001 e Williams et al 2009). Já no caso
da fístula, a maioria dos estudos não reportou resultado de análise estatística
inferencial sendo apresentada diferença estatisticamente significante apenas em um
estudo (Williams et al 2009) (Tabela 1).
Tabela 1 – Descrição de resultados de estudos que compararam a técnica de Furlow com
outras quanto à disfunção velofaríngea e histórico de fístulas não incluindo
pacientes com sequência de Robin.
FURLOW OUTROS Sig. Est.
Autores Ano n DVF % FIST % DVF % FIST % DVF FIS
Spauwen et al 1992
20 0 Sim 50 não sim NR
Brothers et al 1995
31 14 5 20 0 não NR
Gunther et al 1998
76 8 19 29 12 sim não
Lin et al 1999
24 42 0 20 0 não NR
Yu, et al 2001
96 2 2 30 4 sim NR
Williams et al 2009
376 18 23 29 14 sim sim
NR = não referido
DVF % = porcentagem de disfunção velofaríngea
FIST % = porcentagem de fístulas
Sig. Est.= estatisticamente significante
Spauwen, Goorhuis-Brouwer e Schutte (1992) estudaram a técnica de F, a fim
de detectar vantagens e desvantagens, comparando-a quanto aos resultados de fala
com a técnica de VL em grupos de 10 crianças. A técnica de F revelou-se superior à
técnica de VL, com ausência de hipernasalidade no grupo F e presença de
hipernasalidade moderada em 40% e grave em 10% nas crianças operadas com VL,
com diferença significante. Escape de ar nasal leve ocorreu em 10% no grupo F e
50% no grupo VL. Destes 50%, 20% foram classificados como leve e 30 moderado
com diferença significante entre as técnicas. Quanto às complicações cirúrgicas, o
grupo F foi o único a apresentar fístulas na zona de transição entre o palato duro e o
véu palatino. Os autores concluíram que, tecnicamente, a F é mais difícil de ser
executada, particularmente, em fissuras de grande amplitude.
Revisão de Literatura
51
Brothers et al (1995) compararam o resultado de fala de 21 pacientes
submetidos à palatoplastia pela técnica de F com 10 pacientes operados com a
técnica de Wardill-Kilner em estudo retrospectivo. Os pacientes apresentavam
fissura isolada de palato, ausência de síndrome e foram operados por um único
cirurgião e avaliados por um único fonoaudiólogo. Constou, no protocolo, avaliação
da técnica fluxo pressão que mede a área de secção transversa mínima da
velofaringe e avaliação perceptivo-auditiva. Apresentaram nasalidade equilibrada
18(86%) pacientes do grupo F e 8(80%) do grupo Wardill-Kilner. Não houve
diferença estatisticamente significante entre os dois grupos quanto à
hipernasalidade, emissão de ar nasal e funcionamento velofaríngeo.
O estudo de Gunther et al (1998) foi retrospectivo, com 199 pacientes
operados por um único cirurgião com as técnicas de F e veloplastia intravelar com
fechamento longitudinal incluindo reorientação da musculatura do palato (IVV).
Foram excluídos 34 pacientes sindrômicos e 09 com distúrbios de linguagem e
audição, sendo reportados os resultados de 24 pacientes operados com a técnica F
e 52 com a técnica IVV. O objetivo do estudo foi comparar as duas técnicas
cirúrgicas quanto à necessidade de faringoplastia e formação de fístulas e os
resultados de fala para o grupo F foram superiores. Com relação à DVF e indicação
para cirurgia secundária de retalho faríngeo, no grupo F foram 2 (8%) pacientes e no
grupo IVV 15 (29%) pacientes com diferença estatisticamente significante (p<.05).
As fístulas ocorreram em 18,9%(7/37) no grupo F e 12,2%(10/82) no grupo IVV com
diferença não significante.
Lin et al (1999) compararam a técnica de F com um procedimento envolvendo
a retroposição do músculo levantador associado ao retalho faríngeo como correção
primária do palato. Em estudo retrospectivo, os autores levantaram os resultados
das cirurgias realizadas por 2 cirurgiões, no período de 1983 a 1993, em pacientes
com fissura isolada de palato e labiopalatina. Foram excluídos pacientes
sindrômicos, com atraso no desenvolvimento e deficiência auditiva. O grupo operado
com a técnica de F totalizou 14 pacientes e o grupo com retroposição do músculo
levantador associado ao retalho faríngeo 10 pacientes. A nasalidade da fala foi
classificada em 4 pontos, ou seja, equilibrada, hipernasalidade leve, hipernasalidade
grave e hiponasalidade. Foi realizada nasometria para obter informação adicional
sobre a função velofaríngea. Não foram encontradas diferenças estatisticamente
Revisão de Literatura
52
significantes entre os dois grupos nos aspectos da fala analisados; porém, o estudo
foi limitado pelo número restrito de pacientes. Quanto à nasalidade, tanto a
avaliação perceptivo auditiva, quanto a avaliação por meio da nasometria,
demonstraram melhores resultados para o grupo operado com retroposição do
músculo levantador associado ao retalho faríngeo. No grupo F, 57% dos indivíduos
foram classificados com nasalidade equilibrada, 21% com hipernasalidade leve, 14%
hipernasalidade grave e 7% hiponasalidade. Os autores não se referem sobre 1%
restante. O único grupo com indicação para cirurgia secundária, devido DVF, foi o de
F com 2 (14,28%) pacientes. No grupo operado com retroposição do músculo
levantador associado ao retalho faríngeo, a nasalidade foi classificada como
equilibrada em 80%, hipernasalidade leve em 10% e hiponasalidade em 10%. O
grupo F apresentou melhores resultados quanto à inteligibilidade de fala e
articulação. O número de complicações entre os grupos foi similar; porém, o tipo de
complicação foi diferente. Enquanto que o grupo operado com retroposição do
músculo levantador associado ao retalho faríngeo apresentou 2 casos de obstrução
respiratória grave, resultando em apnéia do sono; a complicação do grupo F foi o
maior número de hipernasalidade residual. Os autores finalizam, enfatizando que
maiores estudos são necessários para uma conclusão quanto à técnica cirúrgica
mais indicada.
Yu, Chen e Chen (2001) compararam as técnicas cirúrgicas de F e VL quanto
à função velofaríngea em 96 crianças não sindrômicas atendidas durante o período
de 1989 a 1997, com fissura palatina incompleta do palato secundário, e que tiveram
o mesmo protocolo de tratamento. Quarenta e seis crianças tiveram o palato
corrigido pela técnica de F e 50 crianças pela técnica de VL. A função velofaríngea
foi avaliada por fonoaudiólogos e usada como um método de avaliação do resultado
cirúrgico. O grupo operado pela técnica de F apresentou excelentes resultados com
98% da função velofaríngea considerada adequada. No grupo operado pela técnica
de VL, 70% das crianças apresentaram funcionamento velofaríngeo adequado.
Como intercorrência, apenas um paciente apresentou uma fístula após F, enquanto
após VL, um paciente apresentou fístula e outro, deiscência. Os autores concluíram
que houve um melhor resultado quanto à função velofaríngea com a técnica de F
para correção de fissuras palatinas incompletas. Além disso, o número de
complicações após a palatoplastia com F foi mais baixo.
Revisão de Literatura
53
Durante 10 anos foi realizado, no HRAC-USP, um projeto em parceria com a
Universidade da Flórida, envolvendo um ensaio clínico randomizado prospectivo,
comparando as técnicas de F e VL em pacientes com fissura labiopalatina unilateral
completa. As cirurgias foram realizadas por 4 cirurgiões experientes do HRAC e a
fala avaliada por Fonoaudiólogas também experientes nos distúrbios relacionados à
função velofaríngea. De acordo com o teste cul-de-sac de hipernasalidade, 82% dos
pacientes operados com o F alcançaram função velofaríngea adequada contra 71%
dos pacientes operados com o procedimento VL com diferença estatisticamente
significante. Dos 459 pacientes estudados, 81(18%) apresentaram fístula no palato,
23% operados com o procedimento de F e 14% com VL, sendo esta diferença
estatisticamente significante (Williams et al 2006, 2009).
Dois estudos (Furlow Junior 1995 e McWilliams et al 1996) reportaram apenas
resultados de fala indicando que, para o procedimento de F, a presença da DVF
variou de 9% a 21%, enquanto para outros procedimentos variou de 52% a 60%.
Significância estatística foi apresentada somente para um destes dois estudos com
os resultados de fala significantemente melhores para F (McWilliams et al 1996). Um
outro estudo (Froes Filho 2003) reportou resultados de fístula em que 40% dos
pacientes operados com F apresentaram fístula comparados a 10% dos operados
com outro procedimento (Tabela 2).
Tabela 2 – Descrição de resultados de estudos que compararam a técnica de Furlow com
outras quanto à disfunção velofaríngea ou histórico de fístulas não incluindo
pacientes com sequência de Robin.
FURLOW OUTROS Estatistica
Autores Ano n DVF % FIST % DVF % FIST % SIG DVF
SIG FIS
Furlow 1995
60 9 NR 52 NR NR NR
McWilliams et al 1996
83 21 NR 60 NR Sim NR
Froes Filho 2003
30 NR 40 NR 10 NR NR
NR = não referido
DVF % = porcentagem de disfunção velofaríngea
FIST % = porcentagem de fístulas
Sig. Est.= estatisticamente significante
McWilliams et al (1996) compararam resultados de fala de 83 pacientes não
sindrômicos. Destes, 63 foram submetidos à palatoplastia pela técnica de F e 20
pelas técnicas de
Wardill ou VL. Com relação à hipernasalidade houve diferença
Revisão de Literatura
54
estatisticamente significante entre os pacientes operados com F e outras técnicas
com 79% e 40% de ausência de hipernasalidade, respectivamente. Acrescentada a
hipernasalidade leve, sem significância clínica, ao grupo com ausência de
hipernasalidade, os índices sobem para 92,3% com ausência de hipernasalidade
no grupo F e 55% ausência de hipernasalidade para as duas outras técnicas
cirúrgicas
Froes Filho (2003) realizou estudo prospectivo com 30 pacientes com fissura
labiopalatina unilateral, idade entre 12 e 24 meses, comparando morfometricamente
o retroposicionamento muscular obtido por 3 técnicas cirúrgicas diferentes por meio
de medidas pré e intra-operatórias imediatas. As crianças foram divididas em 3
grupos de 10, sendo o grupo I operado com a técnica de F, grupo II com Veau-
Wardil-Kilner com veloplastia e grupo III com Veau-Wardil-Kilner com veloplastia
intravelar da técnica de Braithwaite e plástica em “Z” na mucosa nasal. As 3 técnicas
alongaram o palato; porém, houve uma tendência de maior alongamento no grupo 3
com a técnica proposta no estudo. Os maiores índices de complicações ocorreram
no grupo F em que 4 pacientes apresentaram fístula na zona de transição entre o
palato duro e véu palatino. No grupo operado com Veau-Wardil-Kilner, um paciente
apresentou fístula na zona de transição após infecção pós-operatória. Serão
realizados estudos futuros para avaliar funcionalmente o mecanismo velofaríngeo e
as alterações esqueléticas.
Outros 4 estudos (Kirshner et al 1999, Kokavec 2004, La Rossa et al 2004
e Elbestar e Hassan 2005) apresentaram resultados do procedimento Furlow sem
comparações com outros procedimentos, sendo que a incidência de DVF
reportada variou de 6% a 20%, enquanto a incidência de fístula variou de 0% a
10% (Tabela 3).
Revisão de Literatura
55
Tabela 3 – Descrição de resultados de estudos com a técnica de Furlow sem comparação
com outras quanto à disfunção velofaríngea e histórico de fístulas não incluindo
pacientes com sequência de Robin.
FURLOW
Autores Ano n DVF % FIST %
Kirshner et al 1999
181 7 NR
Kokavec 2004
12 NR 0
LaRossa et al 2004
261 6 7
Elbertar et al 2005
20 20 10
NR = não referido
DVF % = porcentagem de disfunção velofaríngea
FIST % = porcentagem de fístulas
Kirshner et al (1999) realizaram um estudo retrospectivo, analisando os
resultados de fala de 181 pacientes operados pela técnica de F com 93,4% de
hipernasalidade ausente ou mínima. Diferenças quanto a idade na palatoplastia, o
tipo de fissura e a experiência do Cirurgião Plástico não foram significantes para o
resultado de fala.
Kokavec (2004) descreveu o resultado de 12 pacientes operados pela técnica
de F que foi introduzida no Centro Médico da Eslováquia a partir de 2002. O autor
descreve que não teve complicações como fístulas ou deiscência no pós-operatório
imediato, com exceção de um caso sindrômico no qual necessitou usar retalho de
vômer para fechamento do palato duro. O autor enfatiza que a técnica de F alonga
o palato e que os resultados são promissores; porém, faz-se necessário avaliação
da fala e cefalométrica, no futuro.
La Rossa et al (2004) estudaram 261 pacientes não sindrômicos, com fissura
labiopalatina e também palatina, operados com a técnica de F e encontraram 94%
com hipernasalidade ausente ou mínima e 6% com DVF. Não houve diferença
significante entre pacientes com fissura de lábio e palato e aqueles com somente
fissura de palato, embora os autores relatem resultados piores nos casos de fissura
palatina.
Elbestar e Hassan (2005) realizaram estudo preliminar com 20 pacientes com
fenda palatina, não sindrômicos, operados pela técnica de F, e reportaram
alongamento do véu palatino observado por meio de nasofaringoscopia em 80% dos
casos. Os autores concluem que a endoscopia pode ser um indicador do nível de
Revisão de Literatura
56
adequação do mecanismo velofaríngeo; porém, o resultado funcional final só poderá
ser obtido após a avaliação dos resultados da fala futuramente.
Finalmente foram encontrados 6 estudos que reportaram resultados para
pacientes com SR, 4 deles associando as técnicas de palatoplastia (Grobbelaar et al
1995, Timmons, Wyatt e Murphy 2001, Khosla, Mabry e Castiglione 2008 e Phua e
Chalain 2008). Presença de DVF variou de 0% a 16% para Furlow, de 8% a 10%
para von Langenbeck e 37% para outros procedimentos. Presença de fístula variou
de 4% a 10% para Furlow, 8% a 18% para von Langenbeck e 0% para outros
procedimentos. As diferenças em termos de DVF foram significativamente melhores
para o procedimento de Furlow para 01 estudo (Grobbelaar et al 1995). Já no caso
da fístula, os estudos não reportaram resultados de análise estatística inferencial
(Tabelas 4 e 5).
Tabela 4 – Descrição de resultados de estudos que compararam as técnicas de Furlow, von
Langenbeck e outras quanto à disfunção velofaríngea e histórico de fístulas
incluindo também pacientes com sequência de Robin.
FURLOW LANGENBECK
OUTRO Estatística
Autores Ano n
DVF
%
FIST
%
DVF %
FIST
%
DVF
%
FIST
%
SIG
DVF
SIG
FIS
Grobbelaar et al
1995
99 0 5 8 8 NA NA
sim não
Timmons et al 2001
54 NA NA NA NA
37 0 sim 0
Khosla et al 2008
140
16 4 NA NA NA NA não não
Phua e Chalain 2008
211
10 10 10 18 NA NA NR não
NR = não referido
NA= não se aplica
DVF % = porcentagem de disfunção velofaríngea
FIST % = porcentagem de fístulas
Sig. Est.= estatisticamente significante
Os estudos de Lehman, Fishman e Neiman (1995) e Haapanen et al (1996)
compararam resultados de fala de pacientes com SR, os quais apresentaram uma
frequência menor de fala normal após a palatoplastia primária com diferença
estatisticamente significante na emissão de ar nasal (35,7%) em Lehman, Fishman e
Neiman (1995) e maior frequência de cirurgia secundária em Haapanen et al (1996)
(Tabela 5).
Revisão de Literatura
57
Tabela 5 – Descrição de estudos que apresentaram dados de fala para pacientes com
sequência de Robin.
AUTORES ANO n ACHADOS PARA PACIENTES COM SEQUENCIA DE ROBIN
Grobbelaar et al
1995
184
Não reportaram dados específicos para pacientes com SR
Timmons et al 2001
54
14 apresentaram SR, 5 (35,7%) necessitaram faringoplastia
Khosla et al 2008
140
Não encontraram relação entre DVF e SR, 140 pacientes
receberam Furlow, 16% com DVF e 3,6% com fístula
Phua e Chalain
Lehman et al
2008
1995
211
161
Não reportaram dados específicos para pacientes com SR
Diferença estatisticamente significante quanto emissão de ar
nasal com 35,7% SR e 9,6% sem SR
Haapanen et al
1996
30
53% DVF
Grobbelaar et al (1995), em estudo retrospectivo, investigaram os resultados
de fala de 5 diferentes técnicas de correção do véu palatino, observando também o
efeito da idade na palatoplastia em 184 pacientes. Do total de pacientes, 18
apresentavam diagnóstico de SR, sendo 9 operados com a técnica de VL, 2 com F,
3 com Wardill, 2 com Perko, e 2 com a técnica de Dorrance, respectivamente. Os
autores não discutiram nem compararam os resultados especificamente para os
pacientes com SR. A ressonância da fala foi classificada em 4 pontos, equilibrada,
hipernasalidade leve, moderada e grave. Apresentaram ressonância equilibrada
171(93%) crianças e hipernasalidade 13(7%), 7 crianças com hipernasalidade leve e
6 moderada. As técnicas em que as crianças apresentaram DVF foram VL(6),
Dorrance (5) e Wardill(2). Considerando somente as técnicas de F e VL, 79 tiveram
o palato operado pela técnica de VL com 8% de DVF e 20 pacientes pela técnica de
F com ausência de DVF. Os autores concluíram que a técnica de F apresentou o
melhor resultado de fala, porém propõem novos estudos.
Timmons, Wyatt e Murphy (2001) compararam o resultado de fala de 54
pacientes, operados por um único cirurgião e avaliados por dois fonoaudiólogos.
Dos 54 casos, 21 (39%) pacientes apresentavam fissura labiopalatina e 33 (61%)
fissura de palato. No grupo de fissura isolada de palato, 14 (42%) foram
Revisão de Literatura
58
diagnosticados com SR. No grupo com fissura de palato 10 pacientes apresentaram
DVF com indicação para faringoplastia. Não houve indicação para faringoplastia no
grupo com fissura de lábio e palato. Dos 10 pacientes que realizaram faringoplastia,
5 (50%) apresentavam SR. A hipernasalidade foi avaliada quanto à presença ou
ausência e grau de severidade. Nos 2 grupos, nenhum paciente apresentou
hipernasalidade moderada ou grave, somente leve. Os pacientes com fissura de
palato apresentaram um pobre resultado de fala após a palatoplastia primária,
quando comparados àqueles com fissura labiopalatina. O fato de não terem
excluídos da amostra os pacientes com SR, pode ter contribuído para o resultado.
Houve concordância entre a análise dos dois fonoaudiólogos em 25(61%) dos casos
com índice Kappa de 0,38, sugerindo baixa concordância. Segundo os autores, a
completa concordância entre juízes ocorre com mais frequência quando a amostra é
composta por pacientes com problemas graves de fala ou com ausência dos
distúrbios característicos na fissura palatina.
Khosla, Mabry e Castiglione (2008) realizaram um estudo retrospectivo de
140 pacientes para estabelecer se a presença da SR ou síndromes influenciou nos
resultados de fala após a palatoplastia primária com a técnica de F. Também
correlacionaram a idade na palatoplastia, o tipo de fissura e a experiência do
cirurgião plástico. A fala foi avaliada quanto à hipernasalidade, escape de ar nasal,
articulações compensatórias e insuficiência velofaríngea. Como resultado teve 16%
de insuficiência velofaríngea, 9% com escape de ar nasal, 31% com articulações
compensatórias. 2,1% dos pacientes necessitaram de cirurgia secundária de retalho
faríngeo. Em 3,6% dos pacientes ocorreu formação de fístula. A estratificação dos
pacientes da amostra com diagnóstico de SR, síndromes, idade na palatoplastia, tipo
de fissura e experiência do cirurgião não demonstraram diferença estatisticamente
significante.
Phua e Chalain (2008) realizaram um estudo retrospectivo com 211 crianças
operadas entre 1990 a 2004 em hospital da Nova Zelandia por 5 diferentes
cirurgiões com as técnicas de VL e F. O grau de hipernasalidade foi classificado
como leve e perceptível. Apresentaram algum grau de hipernasalidade 31% da
população estudada e, destas, 13,3% necessitaram de cirurgia secundária para
correção da DVF. Os pacientes com fissura somente no véu palatino apresentaram
hipernasalidade em 20,6% dos casos e os pacientes com fissura que envolvia
Revisão de Literatura
59
também o palato duro apresentaram 37,1% de hipernasalidade com diferença
estatisticamente significante (p= .0178). Também participaram do estudo pacientes
com SR e sindrômicos, porém não há comparação entre sindrômicos e não
sindrômicos bem como entre técnicas cirúrgicas diferentes com relação a resultados
de fala.
Lehman, Fishman e Neiman (1995) levantaram os resultados de fala de 26
pacientes com SR, operados por um mesmo cirurgião e compararam tais resultados
aos de 135 pacientes com fissura palatina e sem SR. Os 26 sujeitos foram
submetidos à avaliação e 17 dos 26 sujeitos apresentaram fala satisfatória, 5
insatisfatória e 4 necessitaram de cirurgia secundária. Ao compararem os pacientes
com SR com os demais, não encontraram diferença na distribuição entre os
gêneros, idade da palatoplastia, incidência de fístulas e necessidade de
faringoplastia. No entanto, houve diferença estatisticamente significante com relação
à emissão de ar nasal durante a produção de sons orais, com 35,7% nos casos com
SR contra 9,6% nos grupo de sujeitos com fissura de palato sem SR.
Haapanen et al (1996) compararam a relação de medidas cefalométricas e o
desempenho de fala de 30 indivíduos adultos com SR. A fala foi avaliada por meio
de amostras gravadas e medidas de nasalância e o mecanismo velofaríngeo pelo
exame de nasoendoscopia. Os autores concluíram que existe correlação entre a
profundidade sagital da nasofaringe na SR e a fala, sendo que na amostra estudada
53% dos indivíduos necessitaram de cirurgia secundária para correção da DVF. Os
pacientes com SR apresentam uma frequência menor de fala normal após a
palatoplastia primária e necessitam de cirurgia secundária com maior frequência do
que os casos com fissura isolada com protocolo de tratamento similar.
Vários estudos apresentados pela literatura demonstraram que a palatoplastia
realizada com a técnica de F resulta em fechamento com alongamento do palato
(Furlow Junior 1986, Furlow Junior e Randall 1993, McWilliams et al 1996, Lindsey e
Davis 1996, D’Antonio 1997, Gunther et al 1998, D’Antonio et al 2000 e Kokavec
2004). Segundo Grobbelaar et al (1995), Mc Williams et al (1996) e Gunther et al
(1998), com a utilização da técnica de VL, o risco de resultar palato curto após a
cicatrização é maior do que com a de F, podendo levar à DVF. McWilliams et al
(1996) reportaram que a palatoplastia primária com VL resulta em fechamento
velofaríngeo adequado em 51% a 73% com média de 60% dos casos.
Revisão de Literatura
60
Complicações na palatoplastia podem acontecer, sendo divididas em
imediatas e tardias. Dentro das complicações imediatas está a obstrução
respiratória, mais comum de ocorrer nos casos de SR; sangramento excessivo e
infecções não são usuais; dificuldades alimentares são comuns, porém nas
primeiras 24 a 48 horas. Como complicações tardias incluem-se a deiscência parcial
ou formação de fístula. Na literatura, a formação de fistula ocorre entre 5% a 50%
dos casos e, quando esta compromete a fala ou a alimentação, deve ser reparada
cirurgicamente (Seagle 2004).
Antony e Sloan (2002) estudaram os resultados quanto à obstrução
respiratória pós-cirúrgica em 247 pacientes submetidos à palatoplastia primária pela
técnica de F. A obstrução respiratória ocorreu em 14 (5,7%) dos pacientes nas 48h
de pós-cirúrgico e, destes, 7 pacientes (50%) apresentavam SR. Os autores
concluíram que pacientes com SR têm um alto risco para obstrução respiratória nas
primeiras horas após a palatoplastia.
A técnica de F apresentou resultados superiores quanto à fala, quando
comparada à outra técnica cirúrgica nos estudos de Spauwen, Goorhuis-Brouwer e
Schutte (1992), Grobbelaar et al (1995), McWilliams et al (1996), Gunther et al
(1998), Yu, Chen e Chen 2001 e Williams et al (2006). Kirshner et al (1999) e La
Rossa et al (2004) descreveram fala aceitável entre 93% a 94% dos pacientes
operados com F, não comparando com outras técnicas. Brothers et al (1995) não
encontraram diferença estatisticamente significante quanto à fala entre F e a técnica
de Wardill-Kilner. Já nos estudos de Lin et al (1999), F apresentou piores resultados
de fala, quando comparado à técnica de retroposição do músculo levantador
associado ao retalho faríngeo na correção primária do palato.
De forma geral, os pacientes com SR estão sujeitos aos mesmos distúrbios
da fala que os pacientes com fissura palatina isolada, ou seja, após a palatoplastia
primária espera-se um grupo com ausência de hipernasalidade e outro com
presença de hipernasalidade. Considerando as dificuldades inerentes à SR (fissura
mais ampla, risco de edema e obstrução) e as diferenças relatadas na literatura
quanto ao resultado das duas técnicas de palatoplastia (fístulas, resultados de fala,
outras complicações), levantamos a hipótese de que existe diferença
estatisticamente significante nos resultados de fala dos pacientes com SR,
Revisão de Literatura
61
submetidos a dois procedimentos cirúrgicos diferentes usados para correção da
fissura de palato.
OBJETIVO
OBJETIVOOBJETIVO
OBJETIVO
Objetivo
65
3 OBJETIVO
O objetivo deste estudo foi comparar os resultados da fala quanto à
nasalidade em dois grupos de crianças com sequência de Robin isolada submetidas
à palatoplastia primária, um operado pela técnica de Furlow e outro pela técnica de
von Langenbeck.
MÉTODO E CASUÍSTICA
MÉTODO E CASUÍSTICAMÉTODO E CASUÍSTICA
MÉTODO E CASUÍSTICA
Método e Casuística
69
4 MÉTODO E CASUÍSTICA
Este estudo foi realizado no Setor de Fonoaudiologia e no Laboratório de
Fonética do Hospital de Reabilitação de Anomalias Craniofaciais da Universidade de
São Paulo (HRAC-USP), após aprovação do Comitê de Ética e Pesquisa (Anexo 1).
Os pacientes somente foram incluídos no estudo após seus responsáveis serem
orientados verbalmente e por meio da carta-convite e aceitarem participar,
assinando o termo de consentimento livre e esclarecido (Anexos 2 e 3). No protocolo
do estudo, os pacientes foram submetidos à avaliação perceptivo-auditiva e
instrumental.
4.1 CRITÉRIO DE SELEÇÃO DOS PARTICIPANTES
Para a seleção das amostras de fala de interesse para este estudo,
inicialmente foi solicitado, junto ao Centro de Processamento de Dados (CPD) do
HRAC-USP, uma listagem de pacientes operados de palato no próprio hospital que
apresentassem as seguintes características:
• Diagnóstico de sequência de Robin (SR) isolada, realizado pelo setor de
Genética Clínica – sendo que o setor de genética do HRAC confirmou que
todos os pacientes incluídos neste estudo apresentam SR isolada.
• Operados pelo mesmo Cirurgião Plástico da Equipe Robin pelas técnicas
de von Langenbeck modificada (VL) ou Furlow (F). No grupo F não foram
realizadas incisões laterais liberadoras como a proposta original da
técnica.
• Idade atual maior ou igual a 4 anos na data da avaliação de fala.
Para chegar aos pacientes estudados, a autora obteve uma listagem no CPD
onde constava o nome do paciente, o número da matrícula no hospital (RG), a idade
atual e identificação da SR. Os pacientes selecionados foram então agendados
aleatoriamente, para retornarem ao HRAC para uma avaliação perceptivo-auditiva
Método e Casuística
70
da fala, nasometria e reavaliação no setor de genética clínica. Antes ou durante as
avaliações de fala, a avaliadora não teve acesso à informação sobre a técnica
cirúrgica da palatoplastia utilizada em cada paciente.
Por meio de exame intra-oral, avaliação fonoarticulatória, análise do
prontuário e observação do paciente foram detectadas variáveis que podem afetar a
fala e dificultar a comparação dos resultados entre os dois grupos. Deste modo
consideraram-se fatores excludentes:
• pacientes com fístula no palato não operada, uma vez que a presença
desta pode alterar os resultados de nasalidade;
• pacientes com fístula operada que envolvia o véu palatino, já que, durante
a correção da fístula, os procedimentos realizados podem interferir no
funcionamento do mecanismo velofaríngeo;
• presença de tonsilas palatinas visualizadas além dos pilares, tocando ou
não a linha média, tomando-se o cuidado de evitar possíveis alterações no
funcionamento velofaríngeo devido à dificuldade de elevação do véu
palatino que pudessem levar a alterações de nasalidade as quais
influenciariam nos resultados;
• presença de articulação compensatória na fonema /b/, tomando-se o
cuidado para evitar alterações na nasalidade e nasalância associadas ao
uso de pontos articulatórios atípicos;
• presença de obstrução nasal bilateral devido às alterações em que esta
pode ocasionar a nasalidade da fala, podendo mascarar ou minimizar a
hipernasalidade;
• presença de traqueostomia devido às alterações que pode ocasionar a
produção da fala;
• presença de atraso neuropsicomotor e distúrbio de linguagem verificado
por meio da análise do prontuário;
• Não seguimento do protocolo de pesquisa.
Método e Casuística
71
4.2 PROTOCOLO DE PESQUISA
4.2.1 Dados complementares
Neste estudo considerou-se fissura palatina completa, quando a mesma
acometeu o palato secundário desde a úvula até o forame incisivo e, incompleta,
quando acometeu apenas a úvula, o véu palatino ou parte do palato duro sem, no
entanto chegar até o forame incisivo.
Durante a entrevista realizada com o(a) cuidador(a) foi perguntado se a
criança realizou fonoterapia, em sua região, após a palatoplastia, para futura análise
de possível associação entre terapia e resultados de nasalidade da fala.
Considerando que a presença de ronco nasal pode alterar resultados das
avaliações perceptivo-auditiva e instrumental da nasalidade, analisou-se os
resultados de 2 formas: 1) mantendo-se a amostra inicial onde estão incluídas
crianças com ronco nasal denominada amostra total e 2) excluindo-se da amostra
total as crianças com ronco nasal denominada amostra restrita.
4.2.2 Avaliação da nasalidade de fala
A variável estudada nesta pesquisa foi nasalidade de fala após a palatoplastia
primária por meio de avaliação perceptivo-auditiva e instrumental.
4.2.2.1 Avaliação perceptivo-auditiva
Foram usadas 3 abordagens para avaliação perceptivo-auditiva da nasalidade
da fala: a) ao vivo pela autora, b) ao vivo por teste cul-de-sac, e c) análise de
gravações por 3 juízes.
Método e Casuística
72
a) ao vivo pela avaliação perceptivo-auditiva de amostra de fala espontânea,
repetição de vocábulos e frases realizada pela autora (na tabela dos resultados:
autora), envolvendo a detecção da presença ou não de hipernasalidade. A autora
fez seu julgamento, considerando a amostra de fala espontânea e a repetição de
vocábulos e frases que continham todas as vogais e fonemas do Português
Brasileiro (vide amostra de fala usada para repetição no Anexo 4). A hipernasalidade
foi classificada segundo escala de 4 pontos: ausente, leve, moderada ou grave. Esta
forma de avaliação foi, em parte, retirada do protocolo de avaliação utilizado no setor
de Fonoaudiologia do HRAC-USP. Como a presença da articulação compensatória e
do ronco nasal pode alterar resultados das avaliações perceptivo-auditiva e
instrumental da nasalidade, a autora, e os juízes, avaliaram estes aspectos.
b) ao vivo pela obtenção de um índice da nasalidade de fala durante uso do
teste de cul-de-sac (Dutka 1996, Bzoch 2004a e Pegoraro-Krook et al 2006)
realizado pela autora (na tabela dos resultados: teste cul-de-sac). O índice de
nasalidade foi obtido a partir da repetição dos vocábulos do teste em inglês que
foram adaptados para o Português Brasileiro por Fonoaudiólogas do HRAC-USP
(babá, bebê, bibi, bobo, bubu, baba, bebe, bobi, boba, buba). Esse teste consta da
emissão de 10 vocábulos contendo a fonema /b/, sendo repetidos duas vezes pelo
falante: uma com as narinas ocluídas e depois com as narinas abertas. Quando há
presença de hipernasalidade durante a produção das palavras deste teste, é
possível perceber uma diferença na nasalidade entre as duas repetições ao
comparar-se a produção obtida com as narinas ocluídas com a produção com as
narinas abertas. Para cada paciente, foi registrado o número de vocábulos nos quais
foi identificada a diferença na nasalidade, indicativo de presença de energia acústica
na cavidade nasal, e usou-se o protocolo adotado no Laboratório de Fonética onde
se considerou presença da hipernasalidade quando a diferença foi observada em 3
ou mais dos 10 vocábulos testados (Dutka 1996, Pegoraro-Krook et al 2006 e
Williams et al 2006).
c) análise de gravações por meio da avaliação por juízes das amostras
gravadas simultaneamente à nasometria e no dia da avaliação ao vivo (na tabela
dos resultados: maioria juízes), envolvendo a verificação da nasalidade por três
juízes os quais julgaram a frase “o bebê babou” gravada usando-se um microfone de
cabeça, condensado/ unidirecional, modelo AKG C420 o qual foi acoplado à placa
Método e Casuística
73
horizontal de metal do Nasômetro (descrita no item 4.2.3) de forma a manter-se
sempre a mesma distância entre cavidade oral e microfone. As gravações foram
capturadas usando-se placa de audio Sound Blaster Audigy 2, instalada em um
computador, onde as gravações em audio foram salvas em arquivos no formato
WAV, por meio do programa Sony Sound Forge, versão 8.0 (2005).
As gravações foram posteriormente editadas também, utilizando-se o
programa Sony Sound Forge, versão 8.0 (2005), e cada frase foi repetida três
vezes consecutivas mantendo-se um intervalo de 0,5 segundos entre cada frase.
As amostras dos pacientes foram distribuídas aleatoriamente e 20% do total foi
repetido para posterior análise da concordância intra-juízes. A gravação em DVD
foi realizada usando o programa Nero Express. Portanto, ao total de 69 frases
gravadas foram repetidas aleatoriamente 14 frases, totalizando 83 amostras que os
juízes julgaram.
Os julgamentos foram feitos individualmente, em sala revestida
acusticamente, por três fonoaudiólogas com 30, 25 e 12 anos de experiência na
avaliação e tratamento das alterações de fala relacionadas à fissura labiopalatina.
Os três juízes ouviram as gravações utilizando o programa Media Player (Microsoft
Windows) instalado em computador. Os juízes puderam repetir as gravações
quantas vezes fossem necessárias para chegar a uma conclusão quanto aos
aspectos de fala julgados: presença ou ausência de hipernasalidade, ronco nasal e
articulação compensatória. Durante os julgamentos foi permitido que os juízes
fizessem todos os ajustes no volume de audio e toda a repetição da apresentação
das amostras que consideraram necessários. Após ouvirem cada amostra, os juízes
tiveram tempo para indicar o número da amostra e marcar com um “X” uma única
alternativa para cada um dos itens avaliados. O julgamento da maioria dos juízes foi
considerado o julgamento final, isto é, se 3 ou 2 juízes concordaram com a presença
da hipernasalidade, a mesma foi considerada presente pela avaliação dos juízes.
Os resultados das avaliações foram usados também para se estabelecerem os
coeficientes de concordância inter e intra-juízes.
Método e Casuística
74
4.2.2.2 Avaliação da concordância inter e intra-juízes
A concordância inter-juízes ou variabilidade inter-observador é a medida da
concordância/discordância entre diferentes avaliadores (Jekel et al 2005). Neste
estudo, a porcentagem de concordância inter-juízes foi definida quando 3 ou 2 juízes
concordavam com a ausência ou presença de hipernasalidade, apresentando um
mesmo resultado de avaliação. Um escore final foi então estabelecido, e,
denominado, média dos juízes. A concordância intra-juízes ou variabilidade intra-
observador, segundo Jekel et al (2005) é a medida da consistência/inconsistência
entre avaliações repetidas feitas por um mesmo avaliador. Para análise da
concordância intra-juízes, 14 amostras (20% do total) foram julgadas 2 vezes por
cada um dos 3 juízes.
4.2.3 Avaliação nasométrica
Como avaliação instrumental da nasalidade foi realizada a nasometria com
análise do sinal de fala gravado no dia da avaliação ao vivo (na tabela dos
resultados: nasometria). O nasômetro utilizado foi o Modelo 6200-3, fabricado pela
Kay Elemetrics Corp. O equipamento consiste num sistema operado por um
computador Pentium Modelo 423, 64MB, no qual as energias acústicas, oral e nasal,
produzidas durante a fala, são captadas por dois microfones direcionados à
cavidade oral e ao nariz, separados por uma placa horizontal de metal posicionada
acima do lábio superior durante a gravação da amostra. Durante o exame, cada
criança permaneceu sentada em uma cadeira posicionada em frente à placa com os
microfones para a gravação e os cuidadores puderam permanecer na sala isolada
acusticamente.
Com o objetivo de obter maior colaboração por parte das crianças, Dutka
(1992) adaptou uma haste de metal que mantém a placa com os microfones e
dispensa o uso do capacete originalmente utilizado acoplado à placa com os
microfones do nasômetro (Figura 3). Durante a repetição das frases, a criança não
movimentou ou afastou a cabeça da placa de metal, de modo a manter os
Método e Casuística
75
microfones do nasômetro sempre equidistantes do nariz e da cavidade oral (Figura
4). As amostras de fala foram obtidas durante da repetição da frase “o bebê babou”,
padronizada pelo Laboratório de Fonética do HRAC-USP. A calibração diária do
aparelho, os procedimentos de gravação e os cálculos das medidas de nasalância
foram realizados de acordo com as instruções descritas pelo fabricante.
Figura 3 – Placa do nasômetro com microfone AKG C420 acoplado
*
: (a) e (b)
microfones do nasômetro, respectivamente, nasal e oral; (c)
suporte que prende a placa separadora dos microfones; (d) placa
separadora dos microfones do nasômetro.
Figura 4 – Posicionamento da criança na placa separadora dos
microfones do nasômetro, durante a realização da
nasometria.
*
Adaptação Dutka 1992.
a
d
c
b
Método e Casuística
76
Durante a captação, o sinal de cada um dos microfones é filtrado e
digitalizado por módulos eletrônicos e processados por um software específico para
nasometria, o qual calcula a nasalância que corresponde a uma razão numérica
entre o nível de pressão sonora (NPS) nasal dividido pela soma do NPS nasal e oral,
multiplicada por 100, de forma a expressar um valor que corresponde a uma
porcentagem da energia nasal em relação à energia total.
Os valores de nasalância variam de 0% a 100%, sendo que 0% representa a
ausência de sons nasais na fala e 100% representa que as emissões foram
exclusivamente nasais. Dalston (2004) discute o uso de um valor de corte para
interpretação dos escores de nasalância, citando estudos que sugerem o uso dos valores
de 28% ou 29% como limiar para interpretação dos achados nasométricos. Também
Trindade et al (2003) propõem o escore igual ou menor a 27%, para dicotomizar as
amostras orais de nasometria entre indicativas de ressonância normal ou hipernasalidade.
O escore 27% foi considerado como o limite superior de normalidade para a
frase “o bebê babou”. Para que o software calcule automaticamente o escore de
nasalância, a avaliadora marcou a amostra de fala estudada com dois cursores e,
mediante o comando “analysis”, o cálculo foi realizado (Fig. 5). O valor da nasalância
durante a produção da frase “o bebê babou” acima de 27% foi interpretado como
indicativo da presença de hipernasalidade.
Figura 5 – Esquema do resultado da nasometria expresso em forma de gráfico.
NPS nasal________
NPS nasal + NPS oral x 100 = nasalância %
Método e Casuística
77
4.3 CASUÍSTICA
Foram avaliados 119 pacientes e excluídos 50. Dos 50 excluídos: 12 foram
devido à síndrome ou associação envolvendo alterações do desenvolvimento, 02 por
distúrbios de linguagem, 07 por apresentarem articulações compensatórias no
fonema /b/, 01 com articulação compensatória e tonsila palatina hiperplásica, 07 por
tonsilas palatinas hiperplásicas, 03 por articulação compensatória em /b/ e fístula
não operada, 04 por fístula não operada, 01 por fistula no véu palatino operada, 10
não realizaram a nasometria, 02 por obstrução nasal bilateral, 01 realizou
palatoplastia primária com deiscência total em outro serviço. Foram, portanto,
incluídas no estudo 69 crianças, 36 operadas pela técnica de VL e 33 operadas pela
técnica de F.
4.4 ANÁLISE DOS RESULTADOS
4.4.1 Análise descritiva
Os dados deste estudo serão apresentados em forma de tabelas e gráficos
com a porcentagem dos resultados encontrados nas quatro modalidades de
avaliação. O resultado final entre as modalidades de avaliação foi obtido por meio da
soma da porcentagem dos resultados de cada uma das avaliações, ou seja,
avaliações perceptivo-auditivas: autora, teste cul-de-sac e maioria dos juizes; e a
nasometria, dividindo por 4, obtendo-se deste forma a média, denominada de
resultado final. O resultado final foi calculado tanto para a amostra total de 69
crianças, como para a amostra restrita, sem ronco nasal, de 47 crianças.
A concordância entre as quatro modalidades de avaliação da nasalidade, ou
seja, avaliações perceptivo-auditivas realizadas pela autora, teste de cul-de-sac e
maioria dos juízes; e a nasometria foi definida quando o mínimo entre pelo menos 3
das 4 modalidades concordavam com a presença ou ausência de hipernasalidade.
Método e Casuística
78
4.4.2 Análise estatística
As proporções de presença e ausência de hipernasalidade entre as duas
técnicas, em cada avaliação, foram comparadas pelo teste exato de Fisher.
Estimou-se a razão de chances (odds ratio), definida pelo número de vezes em que
a chance de ter ausência de hipernasalidade pela técnica de F corresponde à
chance pela técnica de VL. As concordâncias foram verificadas pelo coeficiente
Kappa. O coeficiente abaixo de zero foi considerado pobre, de 0 a 0,20 leve, de
0,21 a 0,40 razoável, de 0,41 a 0,60 moderada, de 0,61 a 0,80 substancial e de 0,81
a 1 quase perfeita. As médias das idades na avaliação e na palatoplastia, quanto à
presença e ausência de hipernasalidade, foram comparadas pelo teste t de Student
para amostras independentes. O nível de significância adotado foi de p=0,05
(Rosner 2006).
RESULTADOS
RESULTADOSRESULTADOS
RESULTADOS
Resultados
81
5 RESULTADOS
5.1 CARACTERIZAÇÃO DA AMOSTRA
Fizeram parte do estudo 69 crianças, compondo dois grupos com SR isolada,
sendo 36 (52,2%) submetidas à palatoplastia pela técnica de VL e 33 (47,8%) pela
técnica de F. Os grupos apresentaram as seguintes características quanto à
gravidade da fissura, gênero, idade na palatoplastia e na avaliação de fala, história
de fístula operada e realização de terapia após a palatoplastia (Tabela 6).
O grupo operado pela técnica de VL (n=36) incluiu 19 crianças (52,8%) com
fissura palatina completa, 12 (33,3%) apesar de apresentar fissura incompleta esta
se estendia atingindo parcialmente o palato duro e em 5 (13,9%) a mesma era
incompleta e atingia apenas o palato mole. Quanto ao gênero, o grupo dividiu-se em
21 (58,3%) do gênero feminino e 15 (41,7%) do gênero masculino. A idade média na
palatoplastia foi de 20 ± 7,3 meses. A idade média na avaliação da fala foi de 69 ±
15,4 meses.
O grupo operado pela técnica de F(N=33) incluiu 15 crianças (45,5%) com
fissura palatina completa, 10 (30,3%) apesar de apresentar fissura incompleta esta
se estendia atingindo parcialmente o palato duro e em 08 (24,2%) somente o palato
mole. Quanto ao gênero, o grupo dividiu-se em 19 (57,6%) do gênero feminino e 14
(42,4%) do gênero masculino. A média de idade na palatoplastia foi 17± 5,5 meses.
A idade média na avaliação da fala foi de 89 ± 13 meses.
Os pacientes com histórico de fístula operada no palato duro até a zona de
transição foram mantidos no estudo. No grupo operado pela técnica de VL (N=36),
05 (13,9%) crianças tiveram fístula operada e 31 (86,1%) não apresentaram histórico
de fístula. No grupo operado pela técnica de F (N=33), 08 (24,2%) crianças tiveram
fístula operada e 25 (75,8%) não apresentaram histórico de fístula.
Durante a entrevista realizada com o(a) cuidador(a), foi perguntado se a
criança realizou fonoterapia, em sua região, após a palatoplastia. No grupo operado
pela técnica de VL (N=36), realizaram terapia 25 (69,4%) e 11 (30,6%) não
Resultados
82
realizaram. No grupo operado pela técnica de F (N=33), 19 (57,6%) crianças
realizaram terapia e 14 (42,4%) não realizaram.
Entre as amostras operadas por VL e F, utilizando-se o teste t de Student
para amostras independentes, apenas foi significante a diferença entre as médias
das idades no momento da cirurgia e a diferença entre as médias das idades no
momento da avaliação da nasalidade. Porém, as diferenças entre as duas amostras
não foram significantes quando se compararam proporções de crianças pelo teste
exato de Fisher para as variáveis gênero, tamanho da fissura, história de fístula
operada e realização de fonoterapia antes da avaliação (Rosner 2006).
Tabela 6 – Distribuição da amostras segundo gênero, gravidade da fissura, história de
fístula, idade na palatoplastia, idade na avaliação de fala, se realizou ou não
fonoterapia antes da avaliação de fala comparando o grupo Furlow(F) com von
Langenbeck (VL).
VL F P
Feminino
21 (58,3%) 19 (57,6%)
Masculino
15 (41,7%) 14 (42,4%) 1,000
Fissura de palato duro completa
19 (52,8%) 15 (45,5%)
Fissura de palato duro incompleta
12 (
33,3%)
10 (
30,3%)
0,591
Fissura palato mole
05 (
13,9%)
08 (
24,2%)
Idade mínima na palatoplastia
12 meses 12 meses
Idade média na palatoplastia
20 meses 17 meses
0,034*
Idade máxima na palatoplastia
44 meses 35 meses
Idade mínima na avaliação de fala
49 meses 68 meses
Idade média na avaliação de fala
69 meses 89 meses
0,001*
Idade máxima na avaliação de fala
120 meses 114 meses
Com história de fístula operada
05 (13,8%) 08 (24,2%) 0,360
Sem história de fístula operada
31 (86,1%) 25 (75,8%)
Realizou fonoterapia antes da avaliação
25 (69,4%) 19 (57,6%) 0,328
Não realizou fonoterapia antes da avaliação
11 (30,6%) 14 (42,4%)
*p<0,05 diferença significante
VL =von Langenbeck
F= Furlow
p= valor p (significância estatística)
Resultados
83
5.2 DESCRIÇÃO DOS RESULTADOS DE FALA
Para a avaliação perceptivo-auditiva de fala espontânea, vocábulos e frases,
teste cul-de-sac, maioria dos juízes e nasometria, utilizou-se a amostra total de 69
crianças (36 operadas com VL e 33 operadas com F) e outra amostra restrita de 47
crianças (23 operadas com VL e 24 operadas com F) pertencentes à amostra total
de 69 crianças, mas que não apresentavam ronco nasal, excluindo-se as demais 22
crianças, pois apresentaram ronco nasal que, por sua vez, poderia interferir nos
resultados da nasometria. A presença de ronco nasal foi definida pela avaliação da
autora e dos juízes. Todos os juízes confirmaram a ausência de articulações
compensatórias na amostra estudada, a frase “o bebê babou”, emitida pela amostra
total de 69 crianças.
5.2.1 Avaliação da autora
Na avaliação perceptivo-auditiva realizada pela autora, a hipernasalidade foi
classificada como ausente, leve, moderada ou grave. Dos 33 pacientes operados
com a técnica de F, 07 (21,2%) foram classificados com hipernasalidade leve e não
houve pacientes com hipernasalidade moderada ou grave. Dos 36 pacientes do
grupo VL, 15 (41,7%) foram classificados com hipernasalidade leve, 03 (8,3%) com
moderada e 01(2,8%) com grave (Tabela 7).
Tabela 7 – Distribuição dos resultados da avaliação perceptivo-auditiva realizada pela autora
com escala de 4 pontos: hipernasalidade ausente, leve moderada ou grave
(n=69).
HIPERNASALIDADE
VL (n=36) F(n=33)
Ausente 17 (47,2%) 26 (78,8%)
Leve 15 (41,7%) 07 (21,2%)
Moderada 03 (8,3%) 0 (0%)
Grave 01 (2,8%) 0 (0%)
VL= von Langenbeck
F= Furlow
Resultados
84
Excluindo as crianças com ronco nasal, dos 24 pacientes operados com F, 02
(8,3%) apresentaram hipernasalidade leve e, dos 23 operados com VL, 06(26,1%)
tiveram hipernasalidade leve, 03 (13,0%) moderada e 1 (4,4%) grave (Tabela 8).
Tabela 8 – Distribuição dos resultados da avaliação perceptivo-auditiva realizada pela
autora com escala de 4 pontos: hipernasalidade ausente, leve moderada ou
grave, excluindo as crianças com ronco nasal (n=47).
HIPERNASALIDADE VL (n=23) F(n=24)
Ausente 13 (56,5%) 22 (91,7%)
Leve 06 (26,1%) 02 (8,3%)
Moderada 03 (13,0%) 0 (0%)
Grave 01 (4,4%) 0 (0%)
VL= von Langenbeck
F= Furlow
5.2.2 Teste cul-de-sac
O teste cul-de-sac foi realizado ao vivo pela avaliadora e, do total de 69
crianças no grupo de VL, a hipernasalidade prevaleceu, presente em 19(52,8%) das
crianças e ausente em 17(47,2%). O mesmo resultado foi encontrado na avaliação
perceptivo-auditiva realizada pela autora, quando avaliada a presença e a ausência
de hipernasalidade. No grupo F, a hipernasalidade esteve presente em 3(9,1%)
crianças e ausente em 30(90,9%).
Analisando o grupo sem ronco nasal (n=47), houve uma menor porcentagem
de hipernasalidade em ambos os grupos F e VL, quando comparados com o grupo
de 69 crianças. Ainda assim, o grupo VL apresentou mais hipernasalidade quando
comparado ao grupo F. No grupo VL, a hipernasalidade esteve presente em
10(43,5%) e ausente em 13(56,5%) das crianças. No grupo F, a hipernasalidade foi
classificada como presente em 2(8,3%) crianças e ausente em 22(91,7%).
Concordando com a avaliação perceptivo-auditiva da autora, também no teste cul-
de-sac, o grupo F apresentou a maior porcentagem de ausência de hipernasalidade
com 91,7% se comparado ao grupo VL com 56,5%.
Resultados
85
5.2.3 Maioria dos juízes
Considerando a maioria dos juízes, quando 2 ou 3 concordavam, do total de
69 crianças, o grupo VL apresentou 12(33,3%) crianças com presença de
hipernasalidade e 24(66,7%) com ausência de hipernasalidade. No grupo F,
06(18,2%) foram classificadas com presença de hipernasalidade e 27(81,8%) com
ausência de hipernasalidade. Analisando o grupo sem ronco nasal (n=47), das
crianças submetidas à palatoplastia por VL a hipernasalidade esteve presente em
6(26,1%) e ausente em 17(73,9%). No grupo F, 2(8,3%) das crianças apresentaram
presença de hipernasalidade e 22(91,7%) ausência de hipernasalidade.
Tanto na amostra de 69 crianças como na de 47 sem ronco nasal, a ausência
de hipernasalidade prevaleceu nos grupos de F e VL para a maioria dos juízes. O
resultado não foi compatível com aquele obtido pela autora e no teste cul-de-sac, no
grupo de 69 crianças, em que o grupo VL apresentou mais hipernasalidade do que
ausência da mesma. Analisando o grupo de 47 pacientes, a porcentagem de
ausência de hipernasalidade para a maioria dos juízes foi maior nos dois grupos,
concordando com os resultados da autora e do teste cul-de-sac. Considerando
apenas a porcentagem de hipernasalidade, esta foi maior no grupo de VL na
avaliação dos três juízes também de acordo com os resultados da autora e do teste
cul-de-sac.
5.2.3.1 Concordância inter-juízes
Na concordância inter-juízes, todos os 3 juízes concordaram quanto à
nasalidade em 74% da amostra (n=51), enquanto para 26% da amostra (n=18)
houve concordância de pelo menos 2 dos 3 juízes (Figura 6).
Resultados
86
Figura 6 – Porcentagens de concordância geral entre os juízes (concordância inter-juízes)
durante o julgamento perceptivo-auditivo das gravações.
5.2.3.2 Concordância intra-juízes
Para análise da concordância intra-juízes, 14 amostras (20% do total) foram
julgadas 2 vezes por cada um dos 3 juízes (14x3=42), sendo que se observou 86%
de concordância para as amostras reanalisadas (Figura 7).
Figura 7 – Porcentagens de concordância intra-juízes durante o julgamento perceptivo-
auditivo das gravações de 20% da amostra.
Resultados
87
As concordâncias inter-juízes e intra-juízes durante os julgamentos das
gravações foram também medidas pelo coeficiente Kappa. Quando se considerou a
amostra de 69 crianças, a concordância inter-juízes variou entre moderada e
substancial com coeficientes de Kappa entre 0,43 e 0,67. Analisando somente os
casos com ausência de ronco nasal (n=47), a concordância inter-juízes foi
substancial, com Kappa variando entre 0,67 e 0,78 (Tabela 9).
Tabela 9 – Coeficientes de concordância Kappa inter-juízes.
Avaliações entre juízes Kappa (n=69) Kappa (n=47)
Juiz1 x juiz2 0,46 moderada 0,78 substancial
Juiz1 x juiz3 0,43 moderada 0,67 substancial
Juiz2 x juiz3 0,67 substancial 0,76 substancial
Todos juízes 0,53 moderada 0,74 substancial
Na avaliação intra-juiz com n=14 correspondente a 20% da amostra, não se
observou significância estatística apenas para o juiz 2, com coeficiente Kappa=0,29
(razoável, p=0,118). Os juízes 1 e 3 tiveram Kappas iguais a 0,63 (substancial,
p=0,006) e 1,00 (quase perfeita, p<0,001), respectivamente.
5.2.4 Nasometria
Na amostra total (n=69), a hipernasalidade prevaleceu nos dois grupos, VL e
F. No grupo VL, 27(75%) das crianças apresentaram hipernasalidade presente e
9(25%) hipernasalidade ausente. No grupo F, 18(54,5%) das crianças apresentaram
hipernasalidade presente e 15(45,5%) apresentaram hipernasalidade ausente
(Tabela 9). Na amostra restrita sem ronco nasal (n=47), a hipernasalidade
prevaleceu somente no grupo de VL com 14(60,9%) crianças com presença de
hipernasalidade e 9(39,1%) crianças com ausência de hipernasalidade. No grupo F,
9(37,5%) das crianças apresentaram hipernasalidade presente e 15(62,5%) crianças
com hipernasalidade ausente.
Resultados
88
5.2.5 Resultado final das 4 modalidades de avaliação
5.2.5.1 Amostra total
Considerando o resultado final das avaliações perceptivo-auditivas, ou seja,
autora, cul-de-sac e maioria dos juizes; e avaliação instrumental, das 69 crianças
incluídas neste estudo, no grupo F, 73,3% das crianças foram julgadas com
ausência de hipernasalidade e 25,7% com presença de hipernasalidade, enquanto
que, no grupo VL, 45,5% das crianças foram julgadas com ausência de
hipernasalidade e 53,5% com presença de hipernasalidade (Figura 8).
Figura 8 – Porcentagens dos resultados finais das avaliações perceptivo-auditivas da
autora, cul-de-sac e maioria dos juízes; e avaliação instrumental pós-
palatoplastia primária quanto à presença ou ausência de hipernasalidade da
amostra de 69 crianças operadas com as técnicas de Furlow com total de 33
pacientes e von Langenbeck com 36 pacientes.
5.2.5.2 Amostra restrita sem ronco nasal
Excluindo as crianças com ronco nasal, no grupo F, 84,4% das crianças foram
julgadas com ausência de hipernasalidade e 15,6% com presença de
Resultados
89
hipernasalidade, enquanto que, no grupo VL, 56,5% das crianças foram julgadas
com ausência de hipernasalidade e 43,5% das crianças com presença de
hipernasalidade (Figura 9).
Figura 9 – Porcentagens dos resultados finais das avaliações perceptivo-auditivas da
autora, cul-de-sac e maioria dos juízes; e avaliação instrumental pós-
palatoplastia primária quanto à presença ou ausência de hipernasalidade da
amostra de 47 crianças, operadas com as técnicas de Furlow com total de 24
pacientes e von Langenbeck com 23 pacientes.
5.2.6 Concordância entre as 4 modalidades de avaliação
A concordância entre as quatro modalidades de avaliação da nasalidade, ou
seja, avaliação perceptivo-auditiva realizada pela autora, teste de cul-de-sac, maioria
juízes e nasometria, foi definida quando o mínimo entre pelo menos 3 das 4
modalidades concordavam. No grupo de 69 crianças, houve concordância entre as 4
avaliações na grande maioria da amostra (90%). Houve 100% de concordância em
52% da amostra e 75% de concordância em 38% da amostra, considerando as 4
modalidades de avaliação. Excluídas as crianças com ronco nasal, do total de 47
houve concordância entre as 4 modalidades em 98% dos casos, permitindo inferir
que o ronco nasal interferiu na concordância geral já que houve associação
Resultados
90
significativa entre ronco nasal e nasometria. Houve concordância de 100% entre as
4 modalidades em 66% da amostra e concordância de 75% em 32% da amostra.
A concordância, medida pelo coeficiente Kappa, foi calculada entre as 4
avaliações, para a amostra total (n=69) e a amostra restrita (n=47), cujos resultados
estão expressos na Tabela 10. Em todas elas, houve significância do teste
estatístico (p<0,001).
Tabela 10 – Coeficientes de concordância Kappa entre as avaliações.
Avaliações Kappa (n=69) Kappa (n=47)
Autora versus
teste cul-de-sac 0,87 quase perfeita 1,00 perfeita
Nasometria 0,32 razoável 0,35 razoável
maioria juízes 0,47 moderada 0,62 substancial
Teste cul-de-sac versus
Nasometria 0,40 razoável 0,53 moderada
maioria juízes 0,44 moderada 0,62 substancial
Nasometria versus
maioria juízes 0,32 razoável 0,35 razoável
5.3 COMPARAÇÃO DOS RESULTADOS DE FALA
As proporções de adequação da fala entre as 2 técnicas, em cada avaliação,
foram comparadas pelo teste exato de Fisher. Estimou-se a razão de chances (odds
ratio), definida pelo número de vezes em que a chance de ter fala adequada pela
técnica de F corresponde à chance pela técnica de VL. As razões de chances e
correspondentes valores de p do teste de igualdade das proporções são
apresentados na Tabela 11. Na avaliação perceptivo-auditiva realizada pela autora,
das 33 crianças submetidas à técnica de F, 26 (78,8%) ficaram com ausência de
hipernasalidade, contra 17 (47,2%) dos 36 pacientes submetidos pela técnica de VL;
por esse critério, a chance estimada de uma criança operada por F ter ausência de
hipernasalidade é 4,2 vezes a chance de uma criança operada por VL, e o valor
p=0,012 permite inferir que essa vantagem é significante. A avaliação mais favorável
para a técnica de F foi a do teste cul-de-sac, com razão de chances igual a 11,2.
Das quatro avaliações realizadas, ou seja, autora, cul-de-sac, maioria dos juizes e
Resultados
91
nasometria, duas delas, ou seja, a obtida pela autora deste estudo e a obtida pelo
teste cul-de-sac, concluíram pela superioridade da técnica de F. Nas outras duas
avaliações, maioria dos juízes e nasometria, as proporções de adequação com F
foram sempre superiores, mas não houve significância no teste estatístico.
Tabela 11 – Distribuição de frequências da ausência e presença de hipernasalidade após
cirurgia nas técnicas Furlow e von Langenbeck, por avaliações perceptivo-
auditivas, nasometria, razões de chances (RC) e correspondentes valores de p
do teste exato de Fisher, de todas as crianças (n=69).
Hipernasalidade Técnica Cirúrgica
Furlow (N=33) VL (N=36)
N % n % RC P
Autora
4,2 0,012*
Ausente 26 78,8 17 47,2
Presente 7 21,2 19 52,8
Teste cul-de-sac
11,2 <0,001*
Ausente 30 90,9 17 47,2
Presente 3 9,1 19 52,8
Maioria juízes
2,3 0,179
Ausente 27 81,8 24 66,7
Presente 6 18,2 12 33,3
Nasometria
2,5 0,084
Ausente 15 45,5 9 25,0
Presente 18 54,5 27 75,0
*Diferença significante com p<0,05
n= número de crianças
RC= razão de chances
p= valor p (significância estatística)
Como a literatura demonstra que a presença de ronco nasal está associada a
um aumento nos valores de nasalância mesmo na ausência de hipernasalidade, as
mesmas análises foram realizadas, considerando-se apenas as crianças sem ronco
nasal (n=47), com resultados semelhantes (Tabela 12).
Resultados
92
Tabela 12 – Distribuição de frequências da ausência e presença de hipernasalidade após
palatoplastia primária nas técnicas Furlow e von Langenbeck, por várias
avaliações, razões de chances (RC) e correspondentes valores de p do teste
exato de Fisher, de crianças sem ronco nasal (n=47).
Hipernasalidade Técnica Cirúrgica
Furlow (N=24) VL (N=23)
N % N % RC P
Autora
8,5 0,008*
Ausente 22 91,7 13 56,5
Presente 2 8,3 10 43,5
Teste cul-de-sac
8,5 0,008*
Ausente 22 91,7 13 56,5
Presente 2 8,3 10 43,5
Maioria juízes
3,9 0,137
Ausente 22 91,7 17 73,9
Presente 2 8,3 6 26,1
Nasometria
2,6 0,148
Ausente 15 62,5 9 39,1
Presente 9 37,5 14 60,9
*
Diferença significante com p<0,05
n= número de crianças
RC= razão de chances
p= valor p (significância estatística)
5.4 ASSOCIAÇÕES ENTRE VARIÁVEIS E RESULTADOS DE NASALIDADE
Outras associações foram avaliadas estatisticamente, encontrando-se
significância entre ronco nasal e nasometria; todas as 22 crianças com ronco tinham
hipernasalidade, contra 23 (48,9%) das 47 crianças sem ronco nasal. Não houve
associação entre gravidade da fissura (extensão) e nasalidade (avaliação
perceptivo-auditiva autora), em nenhuma das amostras (total e restrita), nem entre
terapia e nasalidade. Também não houve diferença significante de idade (da
palatoplastia e da avaliação) entre crianças com ausência ou presença de
hipernasalidade (avaliação perceptivo-auditiva autora) em nenhuma das amostras
total e restrita sem ronco nasal.
DISCUSSÃO
DISCUSSÃODISCUSSÃO
DISCUSSÃO
Discussão
95
6 DISCUSSÃO
O sucesso da palatoplastia é determinado pelas subsequentes
características da fala. Existem vários tipos de técnicas cirúrgicas para reparar o
palato e neste estudo comparou-se os resultados de fala quanto à nasalidade de
crianças operadas pela técnica de Furlow (F) com crianças operadas pela técnica de
von Langenbeck (VL) modificada. A Organização Mundial da Saúde recomendou,
em relatório, que pesquisas multidisciplinares sejam realizadas sobre ensaios de
técnicas cirúrgicas de diferentes subtipos de fissura, já que na literatura prevalecem
os estudos com fissuras labiopalatinas unilaterais, substituindo as incertezas por
constatações baseadas em evidências científicas (Shaw e Semb 2007). No HRAC-
USP, embora exista um protocolo de tratamento do desconforto respiratório e
dificuldades alimentares bem definido e substanciado em pesquisa para a sequência
de Robin (SR), não existem outros estudos sobre resultados de fala associados à
palatoplastia primária nestes pacientes.
A palatoplastia, na amostra estudada, foi realizada por um único Cirurgião
Plástico experiente, sendo possível controlar-se esta variável a qual poderia interferir
no resultado deste estudo. Na literatura, estudos como os de McWilliams et al
(1996), Lin et al (1999), Phua e Chalain (2008) reportam resultados de trabalhos,
envolvendo o uso do procedimento de Furlow em que a correção cirúrgica do palato
foi realizada por diferentes cirurgiões. Já os trabalhos de Furlow Junior (1995),
Brothers et al (1995), Gunther et al (1998), Timmons (2001) e Froes Filho (2003)
envolveram um único cirurgião. Brothers et al (1995) alertaram que diversos
investigadores têm estudado os resultados de fala de pacientes operados por mais
de um cirurgião plástico, e que a habilidade do cirurgião plástico é apontada como
uma variável importante que pode afetar os resultados.
Embora a melhor idade para a palatoplastia primária nos casos de fissura de
palato ainda não tenha sido precisamente determinada, a idade preconizada como
ideal para otimização dos resultados de fala é a realização da palatoplastia durante
o primeiro ano de vida (Johns 1991, Kuehn e Trost-Cardamone 1986, McWilliams et
al 1996 e Bzoch 2004). Na maioria dos centros nos Estados Unidos (Marsh e
Lehman 1986) e no HRAC-USP, a palatoplastia primária nos casos de fissura
Discussão
96
labiopalatina isolada é realizada a partir dos 12 meses, o que não aconteceu com os
pacientes deste estudo, uma vez que a idade da palatoplastia primária não foi uma
variável controlada. Encontrou-se que a média de idade para o grupo operado pela
técnica de VL foi de 20 meses (DP 7,3) e a média de idade para o grupo F foi de 17
meses (DP 5,5). Apesar da palatoplastia primária, neste grupo, ter sido realizada
tardiamente, tal fato é comum em pacientes com fissura de palato associada à SR.,
Sousa et al (2003), Seagle (2004) e Antony e Sloan (2002), por exemplo,
enfatizaram que, dentre as complicações imediatas que podem ocorrer na
palatoplastia, está a obstrução respiratória. Antony e Sloan (2002) concluíram que,
particularmente os pacientes com SR, têm um alto risco para obstrução respiratória
nas primeiras horas após a palatoplastia. Sousa et al (2003) reportam que, devido à
presença de obstrução respiratória nos pacientes com SR, nem sempre é possível a
realização da palatoplastia na melhor época possível, para que se minimizem os
riscos de alterações no desenvolvimento da fala. Uma vez que a palatoplastia
primária pode aumentar o risco de obstrução respiratória nos pacientes com SR,
esta cirurgia no HRAC é realizada após estabilização do quadro respiratório, o que
justifica as idades tardias encontradas neste estudo. Não houve diferença
significativa entre a idade na palatoplastia com ausência ou presença de
hipernasalidade, fato também constatado nos estudos de Kirshner et al (1999).
Enquanto a maioria dos estudos que compara resultados de fala de diferentes
técnicas de palatoplastia é retrospectivo mesmo com relação à avaliação da fala
(Brothers et al 1995, Grobbelaar et al 1995, Kirshner et al 1999, Lin et al 1999, Yu,
Chen e Chen 2001, Kokavec 2004, La Rossa et al 2004 e Phua e Chalain 2008),
este estudo teve a vantagem ser prospectivo quanto à avaliação da nasalidade,
permitindo o controle de algumas variáveis que poderiam alterar os resultados. Na
literatura sugere-se que, nos casos em que a palatoplastia primária é realizada
tardiamente, existe uma maior incidência do uso de pontos articulatórios atípicos,
conhecidos como articulações compensatórias (Peterson-Falzone et al 2006 e
Genaro, Fukushiro e Suguimoto 2007). As articulações compensatórias podem
comprometer o funcionamento velofaríngeo, uma vez que fazem uso da orofaringe e
glote para gerar plosão e fricção antes que o fluxo aéreo chegue ao mecanismo
velofaríngeo (Warren 1986). Portanto, embora o objetivo do presente estudo fosse
avaliar o resultado da fala quanto à nasalidade, os sujeitos também foram avaliados
Discussão
97
quanto à presença articulações compensatórias, e os casos que fizeram uso de
articulação compensatória durante produção da frase estudada foram excluídos da
amostra. Tomou-se o cuidado de avaliar-se a nasalidade da fala usando-se uma
frase com um dos primeiros fonemas de pressão vozeados adquiridos durante o
desenvolvimento de fala e somente foram incluídos no estudo pacientes capazes de
produzir a amostra em questão. Como este controle não foi possível durante a fala
espontânea (quando também não é possível o controle do uso das compensações
não audíveis, como apoio ou posteriorizações de língua), estas possíveis diferenças
articulatórias inevitáveis entre a produção de uma frase e a fala espontânea,
justificam, em parte, as diferenças em concordância entre as modalidades de
avaliação.
Silva (2007) reiterou a importância do controle de variáveis que possam
influenciar no julgamento perceptivo-auditivo da nasalidade citando, além das
articulações compensatórias, também o ronco nasal como variável importante a ser
controlada em estudos prospectivos da fala. As crianças que apresentaram ronco
nasal não foram excluídas da amostra total de 69 pacientes; porém, sabendo-se que
a presença de ronco nasal está associada a um aumento nos valores de nasalância
mesmo na ausência de hipernasalidade (Karnel 1995, Bastazini 2008), as análises
estatísticas foram realizadas também com a amostra de 47 crianças sem ronco
nasal. Os resultados desta segunda análise dos dados foram semelhantes à análise
realizada com os 69 participantes, porém houve melhora nos índices de
concordância Kappa entre as avaliações perceptivo-auditivas e a nasometria,
concordando com os achados de Karnel (1995) e Bastazini (2008).
A média de idade na avaliação de nasalidade de fala no grupo F foi de 89
meses e o grupo VL teve média de 69 meses, variável que não pôde ser controlada;
pois, apesar das amostras de fala terem sido obtidas prospectivamente, os pacientes
existentes para este estudo já haviam sido operados anteriormente. Apesar da
diferença entre as médias das idades na avaliação ser estatisticamente significativa,
não houve interação entre esta variável e a nasalidade, tanto na amostra total como
na restrita sem ronco nasal.
A amostra de 69 pacientes estudados contou com sujeitos de ambos os
gêneros; porém, nos dois grupos o número de sujeitos do gênero feminino
prevaleceu. Vários estudos demonstraram que a fissura palatina ocorre com maior
Discussão
98
frequência no gênero feminino (Mondolin, Kamamura e Cerqueira 1996, Freitas et al
2004 e Silva Filho e Freitas 2007). No presente estudo, quando se analisou a
prevalência do gênero, não houve diferença significativa entre as duas amostras
pelo teste exato de Fisher. A reavaliação no setor de genética foi fundamental para
garantirmos que somente os casos com SR isolados participassem do estudo, pois a
SR cursa com várias síndromes e, nem sempre, o diagnóstico é definido na primeira
avaliação deste setor, que em geral ocorre nos primeiros meses de vida. Neste
estudo, portanto, foi possível controlar a presença de síndromes ou outras
anomalias, de forma a minimizarmos o risco de alterações de fala, inclusive de
nasalidade, associadas a outras condições que não a SR.
Neste estudo o controle da variável fonoterapia foi feito por meio de perguntas
aos cuidadores. Não foi possível, no entanto, um maior controle desta variável, uma
vez que a fonoterapia (na sua grande maioria) foi realizada fora do HRAC e os
cuidadores não souberam informar o que era abordado na terapia. São vários os
fatores envolvidos ao tentarmos controlar a fonoterapia enquanto variável externa,
como, por exemplo, o enfoque terapêutico, a frequência, a duração e a própria
adesão ao tratamento. Tal monitoramento, portanto, é bastante complexo e
considerando-se que, no presente estudo, as terapias foram realizada em diferentes
localidades, por diferentes terapeutas e (na maioria das vezes) num período anterior
ao estudo, este monitoramento não foi possível. Do total de 69 crianças, 57,5% das
crianças no grupo F e 69,4% no grupo VL realizaram ou estavam em processo
terapêutico. Apesar do grupo VL ter apresentado um número maior de pacientes que
realizaram fonoterapia pós-palatoplastia, tal variável não resultou em melhores
condições de fala neste grupo e as diferenças entre os dois grupos não foram
significantes. Ainda, neste estudo não foi encontrada associação entre terapia e
nasalidade, concordando com o trabalho de Khosla RK, Mabry K e Castiglione
(2008) que também relataram que a influência da fonoterapia após a palatoplastia foi
uma variável de difícil monitoramento e, portanto, desconhecida.
Na maioria dos casos estudados, a fissura atingiu, mesmo que parcialmente,
o palato duro e, quando os grupos de F e VL foram comparados quanto à variável
extensão da fissura, não foram encontradas diferenças estatisticamente
significantes. Apesar de os pacientes do grupo VL terem apresentado maior
extensão da fissura, não foi encontrada associação entre a extensão (completa ou
Discussão
99
incompleta) das fissuras palatinas e a nasalidade. O controle da extensão da fissura
neste estudo foi feito por meio de levantamento dos dados do prontuário e foi
limitado ao uso da classificação de Spina (1973), a qual oferece uma visão da
extensão da fissura no sentido ântero-posterior em relação ao forame incisivo. Uma
vez que todos os participantes neste estudo já haviam sido operados no momento
da coleta das amostras de fala, sugerimos que, para estudos prospectivos futuros,
se faça o controle da variável extensão/amplitude da fissura por meio da obtenção
de medidas precisas conforme sugerido por Froes Filho (2003), Almeida et al (2009)
e Furlow Junior (2009).
A amplitude da fissura tem uma relação considerável com a ocorrência de
complicações pós-cirúrgicas, como fístulas e deiscências (Posnick e Ruiz 2002,
Furlow Junior 2009 e Williams et al 2009). Este estudo não foi elaborado com o
objetivo de reportar e comparar complicações cirúrgicas e a coleta das amostras de
fala foi realizada num período em que os participantes não apresentavam mais as
fístulas no palato, uma vez que estas poderiam ter influenciado os resultados de
nasalidade. No entanto, foram mantidos todos os indivíduos com histórico de fístula,
desde que esta já estivesse operada e que o procedimento cirúrgico para a correção
da fístula não envolvesse manipulação do véu palatino. Apesar de o histórico de
fístula corrigida ter sido 10% maior no grupo F, as diferenças entre as duas amostras
não foram significantes, quando comparadas pelo teste exato de Fisher. Estes
achados concordam com estudos anteriores os quais também reportaram uma maior
frequência de fístulas em pacientes operados pela técnica de F (Spauwen, Goorhuis-
Brouwer e Schutte 1992, Brothers et al 1995, Posnick e Ruiz 2002 e Williams et al
2006, 2009). Spauwen, Goorhuis-Brouwer e Schutte (1992), por exemplo,
argumentaram que, tecnicamente, a F é mais difícil de ser executada quando
comparada à VL, particularmente, em fissuras de grande amplitude. Segundo os
autores argumentam, em indivíduos operados pela técnica de F conforme a proposta
original, não são usadas incisões liberadoras laterais (Furlow Junior 1986 e Kokavec
2004). Recentemente Furlow Junior (2009) propôs planejamento antecipado nos
casos com amplitude de fissura muito extensa, sugerindo o uso de incisões
liberadoras laterais ou ainda a criação de retalho unipediculado (“unipedicled hard
palate flaps”) nos casos em que não existe tecido mucoperiósteo suficiente no palato
duro para o fechamento da fissura. No caso do estudo atual, não foram usadas
Discussão
100
incisões liberadoras laterais, mantendo-se o protocolo original de Furlow, o que pode
ter contribuído para um número maior de fístulas associadas ao procedimento
(Polsnick e Ruiz 2002).
O objeto de maior interesse deste estudo foi a nasalidade da fala, a qual foi
estudada considerando-se que a cirurgia primária para corrigir a fissura palatina nem
sempre estabelece uma anatomia e/ou fisiologia adequadas para a produção da fala
(Amaral e Genaro 1996, Williams et al 1998, Pegoraro-Krook et al 2004). No
presente estudo, a comparação dos resultados de fala quanto à presença ou
ausência de hipernasalidade foi realizada, envolvendo três procedimentos para
avaliação perceptivo-auditiva da nasalidade da fala e também a avaliação
instrumental por meio da nasometria.
A frequência de DVF, após a palatoplastia primária, variou segundo diferentes
autores entre 0% a 60% (Spauwen, Goorhuis-Brouwer e Schutte 1992, Brothers et al
1995, Lehman, Fishman e Neiman 1995, Furlow Junior 1995, Grobbelaar et al 1995,
Haapanen et al 1996, McWilliams et al 1996, Gunther et al 1998, Kirshner et al 1999,
Lin et al 1999, Yu, Chen e Chen 2001, Timmons, Wyatt e Murphy 2001, Kokavec
2004, La Rossa et al 2004, Elbestar e Hassan 2005, Williams et al 2006, Khosla,
Mabry e Castiglione 2008, Phua e Chalain 2008 e Williams et al 2009). Em todas as
avaliações realizadas no presente estudo, o grupo F teve menor ocorrência da
hipernasalidade, sugerindo melhor funcionamento velofaríngeo do que o grupo VL.
A diferença entre as 2 técnicas foi significante e, apesar de existirem diferenças
entre os dois grupos, não foram encontradas associações entre resultados de
nasalidade e gênero, idade na palatoplastia, idade na avaliação da fala, extensão da
fissura e realização da fonoterapia
A constatação de melhores resultados para o grupo F quanto à
hipernasalidade está de acordo com vários estudos como Spauwen, Goorhuis-
Brouwer e Schutte (1992), Grobbelaar et al (1995), McWilliams et al (1996), Gunther
et al (1998), Kirshner et al 1999, Yu, Chen e Chen 2001 e LaRossa et al (2004), os
quais também apontaram melhores resultados de fala para F sobre a técnica de VL
ou outras. Furlow Junior (1995) relatou seu sucesso no estabelecimento de um
mecanismo velofaríngeo funcional de 48% para 91%, ao comparar sua técnica com
a técnica de VL. Brothers et al (1995), comparando o procedimento F à técnica de
Wardill-Kilner não conseguiram encontrar qualquer diferença nos resultados de fala.
Discussão
101
Já nos estudos de Lin et al (1999), os resultados de fala foram superiores na técnica
de retroposição do músculo levantador associado ao retalho faríngeo como correção
primária do palato quando comparada à F, porém com diferença não significante.
No presente estudo, a avaliação da hipernasalidade foi realizada ao vivo pela
autora, usando uma escala de 4 níveis: ausente, hipernasalidade leve,
hipernasalidade moderada e hipernasalidade grave. Os casos de hipernasalidade
leve aceitável (critério usado no HRAC para indicar presença de hipernasalidade a
qual não requer tratamento, pois em geral, o paciente e cuidadores não percebem,
nem apresentam queixas) foram agrupados junto com os casos de hipernasalidade
leve, uma vez que o objetivo do estudo foi avaliar nasalidade e não definir conduta
de tratamento. O fato de se considerar uma alteração, inclusive a presença de
hipernasalidade leve aceitável, pode ter contribuído para as porcentagens elevadas
de crianças com hipernasalidade após correção primária, quando comparado a
outros estudos envolvendo SR. O grupo VL apresentou hipernasalidade leve,
moderada e grave, enquanto o grupo F apresentou apenas hipernasalidade leve.
Considerando somente os resultados do teste cul-de-sac, a razão de chance
de uma criança operada por F ter ausência de hipernasalidade é 8,5 vezes a chance
de uma criança operada por VL. Estes resultados foram semelhantes aos resultados
de um ensaio clínico randomizado prospectivo, comparando as técnicas de F e VL,
em crianças com fissura labiopalatinas unilaterais, realizado entre a Universidade da
Flórida e a Universidade de São Paulo, sendo que a chance de uma criança operada
por F ter ausência de hipernasalidade foi 10% maior que a chance de uma criança
operada por VL (Williams et al 2006 e 2009). Também usando o teste cul-de-sac,
Williams et al (2006) reportaram que 82% dos pacientes operados com o F não
apresentaram hipernasalidade contra 71% dos pacientes operados com o
procedimento VL, com diferença estatisticamente significante.
No presente estudo, as amostras, em sua grande maioria, foram julgadas com
concordância entre os 3 juízes (100% de concordância para 74% das amostras) e
também foram julgadas com boa concordância intra-juízes (86%). Como foram
poucas as amostras julgadas com hipernasalidade (principalmente no grupo F), o
coeficiente de Kappa foi bastante baixo, uma vez que este considera a variação
entre os vários níveis da escala usada para calcular o escore. Timmons, Wyatt e
Murphy (2001) também apresentaram concordância entre os dois fonoaudiólogos
Discussão
102
que avaliaram a amostra de fala de 61% com índice Kappa de 0,38. Estes autores
argumentam que a concordância entre juízes melhora, quando existem problemas
graves de fala ou ausência dos distúrbios característicos da fissura palatina. No
presente estudo, ao analisar-se a correlação entre a avaliação perceptivo-auditiva da
autora e a média dos juízes no grupo de crianças sem ronco nasal, o nível de
concordância Kappa passou de moderado para substancial. Estes achados sugerem
que o ronco nasal, assim como a presença de um número maior de sujeitos com
hipernasalidade leve (com relação aos demais graus da escala), podem ter
interferido na avaliação perceptivo-auditiva e na estatística Kappa. Difícil controlar
estas variáveis, uma vez que nem sempre encontram-se números equivalentes de
sujeitos distribuídos nos vários graus das escalas de avaliação e por também ser
comum a presença do ronco nasal exatamente em sujeitos com fechamento
marginal nos quais a hipernasalidade tende a ser leve.
O fato da correlação entre a avaliadora e os juízes não ser exata, é
perfeitamente justificada, pois, claramente na avaliação por meio de gravação,
embora digital, o avaliador perde aspectos da fala presentes na avaliação ao vivo.
Resultado semelhante foi encontrado no estudo de Silva (2007), que comparou
resultado dos julgamentos obtidos a partir de gravações digitais com os dados pré-
existentes no prontuário relativos à avaliação perceptivo-auditiva ao vivo. A autora
verificou que mais da metade das julgadoras julgou como normal amostras
produzidas pelas crianças que já haviam sido identificadas com hipernasalidade. A
autora levanta a hipótese de que as julgadoras tiveram dificuldades, porque foram
instruídas a julgar o grau de nasalidade utilizando estímulos curtos com predomínio
dos mesmos fonemas, enquanto as amostras de fala espontânea são geralmente
maiores envolvendo um número maior de sons. Na amostra de Silva, a ressonância
dos pacientes variou apenas entre nasalidade normal e hipernasalidade leve,
dificultando o julgamento, semelhante às condições deste estudo. Trindade e
Trindade e Junior (1996), Dalston (2004) e também Trindade, Yamashita e
Gonçalves (2007) afirmam que a identificação perceptiva da hipernasalidade está
sujeita a erro de julgamento, mesmo entre ouvintes treinados, como neste estudo em
que os juízes tinham 30, 25 e 12 anos de experiência no diagnóstico e tratamento
dos distúrbios da comunicação associados ao mecanismo velofaríngeo.
Discussão
103
Conforme já discutido, a avaliação perceptivo-auditiva é fundamental para
definir-se a presença de hipernasalidade e sua significância; porém, por ser
subjetiva, sugere-se a complementação desta avaliação com o uso de uma
avaliação instrumental. Analisados os resultados da nasometria durante a produção
da frase “o bebê babou”, observa-se que houve uma porcentagem maior de
hipernasalidade no grupo de 69 crianças, quando comparado com o grupo de 47, e
as crianças operadas com F ainda apresentaram uma porcentagem maior de
ausência de hipernasalidade, se comparadas à VL. Analisando somente as 47
crianças que não apresentavam ronco nasal, o grupo operado com F passa a
apresentar resultados da nasometria compatíveis com os das avaliações perceptivo-
auditivas, com porcentagem ainda maior de ausência de hipernasalidade (62,5%)
em relação ao grupo operado com VL(39,14%). Os resultados da avaliação
instrumental, diferindo das demais avaliações perceptivo-auditivas, refletem a
existência de um fator interferente, ou seja, o ronco nasal. Do total de 69 crianças,
22 apresentavam ronco nasal, demonstrando uma associação significante com a
variável nasalância. Karnell (1995) e Bastazini (2008) reportaram que os valores de
nasalância aumentam na presença do ronco nasal uma vez que este é registrado
como parte da energia acústica transmitida pelo nariz, inflacionando o valor de
nasalância. A audição humana, no entanto, é capaz de distinguir entre a nasalidade
e ronco nasal, o que justifica a discordância entre a avaliação perceptivo-auditiva e
nasométrica, nestes casos.
Keuning et al (2002) encontraram uma baixa correlação entre os valores de
nasalância e a avaliação perceptivo-auditiva da hipernasalidade em 43 pacientes
com DVF. Mesmo a experiência de alguns dos fonoaudiólogos no atendimento a
pacientes com fissura palatina não garantiram uma alta correlação entre a avaliação
instrumental e a perceptiva. Os autores comparam seus resultados com outros
Centros de tratamento de fissura labiopalatina na Espanha em que estudos
demonstraram correlação de 0,52 e um Centro na América com 0,55. Concluem que
a alta correlação obtida por Dalston, Warren e Dalston (1991) e Dalston, Neiman e
Gonzales-Landa (1993), o qual reporta correlação entre nasalidade e nasalância de
0,82 e 0,78 respectivamente, pode ser explicada pelo fato de seus pacientes
também apresentarem hipernasalidade moderada e grave, favorecendo o estudo da
correlação entre os valores instrumentais e perceptivos. Assim como no estudo de
Discussão
104
Keuning et al (2002), em que não houve pacientes com hipernasalidade grave, no
presente estudo somente um paciente do grupo VL apresentou este grau de
hipernasalidade, dificultando o uso da estatística de Kappa que requer
representação balanceada de todos os níveis da escala sendo testada.
Também Silva (2007) reportou que a correlação entre nasalância e
nasalidade, em sua amostra de crianças com ressonância de fala variando entre
normal e hipernasal leve, foi baixa, principalmente quando foram utilizadas amostras
de fala curtas, com predomínio de um único fonema. Dalston, Warren e Dalston
(1991) corrobora que uma alta correlação entre nasalância e nasalidade pode ser
alcançada quando a amostra é constituída por indivíduos com grau mais acentuado
de hipernasalidade (moderada a grave); pois, nestes casos, a avaliação perceptivo-
auditiva irá detectar mais claramente o excesso de nasalidade bem como na
nasometria, a energia acústica aumentada. De um modo geral, existe um consenso
na literatura de que correspondência entre o julgamento perceptivo-auditivo e a
nasometria não é exata, conforme encontrado no presente estudo.
Segundo Trindade, Genaro e Dalston (1997) e Di Ninno et al (2001), os
valores de nasalância tendem a aumentar com a idade. No presente estudo, no
grupo F a média dos valores de nasalância foi menor quando comparada à média
dos valores de nasalância do grupo de VL. Portanto, mesmo o grupo F, com média
de idade maior na época da avaliação, os valores de nasometria ainda foram
menores, se comparados com VL, e, caso as diferenças de idade na avaliação de
fala fossem fator de influência na nasalidade, esperar-se-ia o contrário. Finalmente,
a análise estatística não mostrou associação significativa para os fatores idade na
palatoplastia e idade na avaliação.
Especificamente para pacientes que apresentaram SR, a literatura é
pobre e os resultados são incompletos. Apesar das limitações, estudos anteriores
sugerem ocorrência de DVF na SR, após correção primária da fissura de palato,
entre 16% a 53%. O presente estudo está em concordância com Lehman, Fishman e
Neiman (1995), quando relata que os estudos com SR são vastos no que diz
respeito às dificuldades respiratórias no período neonatal, porém escassos quanto
aos resultados de fala após a palatoplastia. Com base em evidências científicas,
como propõe o relatório da Organização Mundial da Saúde (Shaw e Semb 2007), o
presente estudo demonstrou resultados institucionais quanto à nasalidade nos
Discussão
105
pacientes com SR comparando as técnicas de F e VL para palatoplastia primária,
colaborando com maiores dados e entendimentos nesta área. Sugerimos que outros
estudos sejam realizados na busca da técnica mais adequada para a palatoplastia
primária na SR, considerando suas amplas fissuras, os riscos de obstrução
respiratória e o crescimento facial.
.
CONCLUS
CONCLUSCONCLUS
CONCLUSÕES
ÕESÕES
ÕES
Conclusões
109
7 CONCLUSÕES
• Os pacientes com sequência de Robin, submetidos à palatoplastia
primária pela técnica de Furlow, apresentaram melhores resultados de fala
quanto à nasalidade, tanto durante avaliação perceptivo-auditiva quanto
durante avaliação instrumental, quando comparados aos pacientes
operados pela técnica de von Langenbeck.
• A hipernasalidade foi mais frequente entre os casos operados pela técnica
de von Langenbeck, quando comparados com os operados com a técnica
de Furlow.
• O ronco nasal interfere na avaliação da nasalidade.
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ANEXOS
ANEXOSANEXOS
ANEXOS
Anexos
129
Anexo 1 – Autorização do Comitê de Ética e Pesquisa do Hospital de Reabilitação
de Anomalias Craniofaciais - Universidade de São Paulo
Anexos
130
Anexo 2 – Termo de consentimento livre e esclarecido
Unidade de Ensino e Pesquisa
TERMO DE CONSENTIMENTO LIVRE E ESCLARECIDO
Pelo presente instrumento que atende às exigências legais, o Sr. (a)____________
_________________________________________________________________________________,
portador da cédula de identidade __________________________,* responsável pelo paciente
_____________________________________________________________, após leitura minuciosa
da CARTA DE INFORMAÇÃO AO SUJEITO DA PESQUISA, devidamente explicada pelos
profissionais em seus mínimos detalhes, ciente dos serviços e procedimentos aos quais será
submetido, não restando quaisquer dúvidas a respeito do lido e explicado, firma seu
CONSENTIMENTO LIVRE E ESCLARECIDO concordando em participar da pesquisa:
RESULTADOS DA FALA DE DIFERENTES TÉCNICAS DE PALATOPLASTIA NA SEQÜÊNCIA DE
ROBIN: FURLOW E VON LANGENBECK, realizada por: Fga Ms Rosana Prado de Oliveira nº do
Conselho:4108/SP, sob orientação da Dra Ilza Lazarini Marques, nº do Conselho: 43.414 e co-
orientação da Fga Dra Jeniffer de Cássia Rillo Dutka-Souza CRFa 13582/SP.
Fica claro que o sujeito da pesquisa ou seu representante legal, pode a qualquer momento retirar seu
CONSENTIMENTO LIVRE E ESCLARECIDO e deixar de participar desta pesquisa e ciente de que
todas as informações prestadas tornaram-se confidenciais e guardadas por força de sigilo
profissional.
Por estarem de acordo assinam o presente termo.
Bauru-SP, ________ de ______________________ de 200__
_____________________________ _________________________________
Assinatura do Sujeito da Pesquisa Assinatura do Pesquisador Responsável
ou responsável
* A SER PREENCHIDO, SE O SUJEITO DA PESQUISA NÃO FOR O PACIENTE.
Nome do Pesquisador Responsável: Rosana Prado de Oliveira
Endereço do Pesquisador Responsável (Rua, Nº): Silvio Marchione 3-20
Cidade: Bauru Estado: SP CEP:17012 900
Telefone: (14) 3235-8119 / 3235-8148 E-mail: roprado@centrinho.usp.br
Endereço Institucional (Rua, Nº): Silvio Marchione 3-20
Cidade: Bauru Estado: SP CEP: 17012 900
Telefone: (14) 3235-8119 / 3235-8148 Ramal: 8119 :8148
Rua Silvio Marchione, 3-20 Bauru SP Brasil
caixa postal 1501 cep 17.012-900
tel. 55 14 3235 8421 fax: 55 14 3235 8162
e-mail: ana[email protected]
Anexos
131
Anexo 3 – Carta de informação ao sujeito da pesquisa ou responsável
Unidade de Ensino e Pesquisa
CARTA DE INFORMAÇÃO AO SUJEITO DA PESQUISA OU RESPONSÁVEL
No Hospital de Reabilitação de Anomalias Craniofaciais da Universidade de São Paulo (HRAC-USP)
foram realizados trabalhos científicos os quais modificaram a conduta e rotina de atendimentos da
criança com Seqüência de Robin, nos primeiros meses de vida, com relação às dificuldades
respiratórias e alimentares.
Necessitamos estudar agora, como estas crianças já operadas estão evoluindo quanto à fala após a
cirurgia do palato, comparando as técnicas utilizadas em estudos anteriores a este: Furlow e Von
Langenbeck.
A avaliação fonoaudiológica faz parte da conduta do HRAC nos pacientes pós-palato e consta de
entrevista com o responsável e avaliação da fala por meio de conversa espontânea e repetição de
palavras. Para confirmar os resultados realizaremos uma gravação da fala chamada de nasometria
para avaliar se há ou não presença de nasalidade. Salientamos que este tipo de avaliação não tem
desconforto nem riscos e será realizada no mesmo dia da avaliação da fala. Os benefícios são o
levantamento de possíveis distúrbios da comunicação e conduta para o tratamento.
Os responsáveis têm a garantia de receber respostas a qualquer pergunta ou esclarecimento a
qualquer dúvida a cerca dos procedimentos fonoaudiológicos, benefícios e outros assuntos
relacionados com a pesquisa e o tratamento fonoaudiológico do indivíduo.
Os responsáveis estão cientes de que poderão retirar seu consentimento a qualquer momento e deixar
de participar do estudo, sem qualquer prejuízo à continuidade de seu tratamento no HRAC-USP.
As informações obtidas serão confidenciais e a identidade não será divulgada.
Caso o sujeito da pesquisa ou seu representante queira apresentar reclamações em relação a sua
participação na pesquisa, poderá entrar em contato com o Comitê de Ética em Pesquisa em Seres
Humanos, do HRAC-USP, pelo endereço Rua Sílvio Marchione, 3-20 na Unidade de Ensino e
Pesquisa ou pelo telefone (14) 3235-8421.
Bauru, ______ de _______________ de 20____.
Nome do sujeito ou responsável__________________________________________________
Assinatura do sujeito ou responsável______________________________________________
Nome do pesquisador responsável: Rosana Prado de Oliveira CRFa 4108
Assinatura do pesquisador responsável:____________________________________________
Rua Silvio Marchione, 3-20 Bauru SP Brasil
caixa postal 1501 cep 17.012-900
tel. 55 14 3235 8421 fax: 55 14 3235 8162
e-mail: ana[email protected]
Anexos
132
Anexo 4 – Vocábulos e sentenças utilizados na avaliação perceptivo-auditiva da fala
Fonte:
Genaro KF, Yamashita RP, Trindade IK. Avaliação clínica e instrumental na fissura
labiopalatina. In: Ferreira LP, Befi-Lopes DM, Limongi SCO, organizadoras. Tratado de
Fonoaudiologia. São Paulo: Roca; 2004. p.463.
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