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UNIVERSIDADE FEDERAL DO RIO GRANDE DO SUL
FACULDADE DE MEDICINA
PROGRAMA DE PÓS-GRADUAÇÃO EM CIÊNCIAS MÉDICAS:
PEDIATRIA
AVALIAÇÃO DA QUALIDADE DE VIDA DE
CRIANÇAS CELÍACAS EM USO DE DIETA ISENTA
DE GLÚTEN: UM ESTUDO DE CASO-CONTROLE
LOVAINE RODRIGUES
DISSERTAÇÃO DE MESTRADO
Porto Alegre, Brasil
2007
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UNIVERSIDADE FEDERAL DO RIO GRANDE DO SUL
FACULDADE DE MEDICINA
PROGRAMA DE PÓS-GRADUAÇÃO EM CIÊNCIAS MÉDICAS:
PEDIATRIA
AVALIAÇÃO DA QUALIDADE DE VIDA DE
CRIANÇAS CELÍACAS EM USO DE DIETA ISENTA
DE GLÚTEN: UM ESTUDO DE CASO-CONTROLE
LOVAINE RODRIGUES
Orientador: Profª Themis Reverbel da Silveira
Co-orientador: Profº Marcelo Pio de Almeida Fleck
A apresentação desta dissertação é exigência
do Programa de Pós-Graduação em Ciências
Médicas: Pediatria, da Universidade Federal
do Rio Grande do Sul, para obtenção do título
de Mestre.
Porto Alegre, Brasil
2007
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R696a Rodrigues, Lovaine
Avaliação da qualidade de vida de crianças celíacas em uso de
dieta isenta de glúten : um estudo de caso-controle / Lovaine
Rodrigues ; orient. Themis Reverbel da Silveira ; co-orient. Marcelo
Pio de Almeida Fleck. – 2007.
141 f.
Dissertação (mestrado) – Universidade Federal Rio Grande
do Sul. Faculdade de Medicina. Programa de Pós-Graduação em
Ciências Médicas: Pediatria. Porto Alegre, BR-RS, 2007.
1. Qualidade de vida 2. Doença celíaca 3. Dieta 4. Glúten 5.
Criança I. Silveira, Themis Reverbel da II. Fleck, Marcelo Pio de
Almeida III. Título.
NLM: WS 115
Dedicatória
Com muito carinho dedico esta pequena obra:
Ao meu filhinho Augusto, e ao meu querido Luciano – companheiros de todas as horas e
grande incentivador. Meu muito obrigado!
Aos Rodrigues, em especial mãe e irmãs, tão sofridas e valentes.
E ao meu sábio mentor, professor Riegel.
AGRADECIMENTOS
À minha mestra, professora Themis Reverbel da Silveira pela confiança depositada e
sabedoria transmitida no decorrer desta longa caminhada.
Ao professor Marcelo Pio de Almeida Fleck pela contribuição valiosa e incentivo na
publicação do artigo.
Aos prezados Drs: Sabine Manificat, Ana Luiza Guedes Pires, Evelyn Kuczynski,
Alfredo Cantalice Neto e a Edgar Sarria pela presteza e ajuda despretensiosas e tão
fundamentais.
A toda a equipe de Gastroenterologia Pediátrica do Hospital de Clínicas de Porto
Alegre, pelos árduos e inerentes esforços na tentativa de melhorar a Qualidade de Vida dos
pacientes.
À ACELBRA, sobretudo à presidente Suzana, pela disponibilidade e contribuição
valiosas e essenciais na concretização deste trabalho.
Às colegas de mestrado pelo companheirismo e apoio nos momentos mais difíceis e nos
mais alegres também.
À direção do Colégio Nossa Senhora de Lurdes, escolares, professores e especialmente à
grande amiga, pedagoga Gisele Belusso.
E às crianças Celíacas e seus familiares, que tornaram esta caminhada especial e muito
significativa.
A todos meu muito obrigada!
“Qualidade de Vida é saber transformar em beleza todas as emoções, sejam de melancolia,
de tristeza, prazer ou dor, e ser feliz a maior parte do tempo.”
LISTA DE FIGURAS
Figura 1. Classificação geral dos cereais. .........................................................................36
Figura 2. Modelo do Iceberg Celíaco ...............................................................................38
Figura 3. Espectro de má-absorção e sintomas na DC.....................................................42
Figura 4. Suporte de Imagens da AUQUEI......................................................................59
Figura 5. Média Global da AUQUEI nos grupos Celíacos e Controles...........................64
Figura 6. Comparação entre os grupo Celíacos e Controles das médias obtidas por
questão da AUQUEI..........................................................................................................66
Figura 7. Blox plots dos domínios: Funções, Família, Lazer e Autonomia da AUQUEI
conforme os grupos Celíacos e Controles. .......................................................................69
Figura 8. Error plots da comparação entre meninos e meninas nos grupos Celíacos e
Controles segundo escore médio da AUQUEI..................................................................73
Figura 9. Error plots faixa etária nos dos grupos Celíacos e Controles segundo escore
médio da AUQUEI. ...........................................................................................................75
Figura 10. Box plots nos grupos Celíacos e Controles do tempo de aleitamento materno
(em meses)..........................................................................................................................79
Figura 11. Box plots da idade de introdução do glúten na dieta nos grupos celíacos e
saudáveis (em meses).........................................................................................................80
LISTA DE TABELAS
Tabela 1: Testes sorológicos para o diagnóstico de doença celíaca .................................46
Tabela 2: Distribuição das crianças Celíacas conforme procedência..............................62
Tabela 3: Características sócio-demográficas da amostra...............................................63
Tabela 4: Medianas e amplitudes de variação das questões da AUQUEI nos grupos
Celíacos e Controles. .........................................................................................................67
Tabela 5: Medianas e amplitudes de variação dos domínios da AUQUEI nos grupos
Celíacos e Controles.. ........................................................................................................68
Tabela 6: Valores p ajustados das comparações múltiplas entre os domínios por grupo.
............................................................................................................................................68
Tabela 7: Medianas e amplitudes das questões da AUQUEI organizadas por domínios...
............................................................................................................................................70
Tabela 8: Escores de AUQUEI conforme ponto de corte e grupos estudados. ...............71
Tabela 9: Distribuição dos grupos conforme gênero relacionado ao escore global da
AUQUEI ............................................................................................................................72
Tabela 10: Distribuição dos grupos conforme faixa etária relacionado ao escore global
da AUQUEI .......................................................................................................................74
Tabela 11: Distribuição dos dos grupos conforme nível de instrução materna
relacionado ao escore global da AUQUEI........................................................................76
Tabela 12: Distribuição dos grupos conforme nível de instrução paterna relacionado ao
escore global da AUQUEI.................................................................................................76
Tabela 13: Distribuição por idade no diagnóstico nos grupos Celíacos e Controles
conforme escore global da AUQUEI ................................................................................77
Tabela 14: Distribuição por tempo de diagnóstico nos grupos Celíacos e Controles
conforme escore global da AUQUEI ................................................................................77
Tabela 15: Duração do aleitamento materno conforme os grupos .................................81
SUMÁRIO
LISTA DE FIGURAS .......................................................................................................05
LISTA DE TABELAS.......................................................................................................06
LISTA DE SIGLAS E ABREVIATURAS ......................................................................10
RESUMO ..........................................................................................................................11
ABSTRACT.......................................................................................................................12
1 INTRODUÇÃO .............................................................................................................13
2. QUALIDADE DE VIDA ..............................................................................................16
2.1 MEDIDAS DE QUALIDADE DE VIDA....................................................................20
2.2 QUALIDADE DE VIDA NA CRIANÇA ...................................................................23
3. DOENÇA CELÍACA ...................................................................................................30
3.1 DEFINIÇÃO E HISTORICO .....................................................................................30
3.2 EPIDEMIOLOGIA .....................................................................................................33
3.3 PATOGENIA ..............................................................................................................34
3.4 PRINCIPAIS MANIFESTAÇÕES CLÍNICAS .........................................................38
3.5 DOENÇAS ASSOCIADAS .........................................................................................40
3.6 DIAGNÓSTICO..........................................................................................................41
3.7TRATAMENTO E PROGNÓSTICO .........................................................................46
3 JUSTIFICATIVA...........................................................................................................49
4 OBJETIVOS...................................................................................................................50
4.1 OBJETIVO GERAL ...................................................................................................50
4.2 OBJETIVOS ESPECÍFICOS .....................................................................................50
5 SUJEITOS E MÉTODOS .............................................................................................51
5.1 DELINEAMENTO DO ESTUDO ..............................................................................51
5.2 PERÍODO ...................................................................................................................52
5.3 AMOSTRA ..................................................................................................................52
5.4 VARIÁVEIS EM ESTUDO ........................................................................................56
5.5 DEFINIÇÃO DE ALEITAMENTO ..........................................................................57
5.6 DESFECHO ................................................................................................................57
5.7 INSTRUMENTO.........................................................................................................57
5.8 ANÁLISE ESTATÍSTICA..........................................................................................60
5.9 ASPECTOS ÉTICOS .................................................................................................61
6 RESULTADOS ..............................................................................................................62
6.1 CARACTERIZAÇÃO DOS GRUPOS ......................................................................62
6.2 ESCORES DE QUALIDADE DE VIDA ...................................................................63
6.3 RELAÇÃO ENTRE QUALIDADE DE VIDA E VARIÁVEIS SÓCIO-
DEMOGRÁFICAS............................................................................................................72
6.4 RELAÇÃO ENTRE QUALIDADE DE VIDA E VARIÁVEIS CLÍNICAS.............77
6.5 ANTECEDENTES PRÉ-MORBIDOS .......................................................................78
7 DISCUSSÃO ..................................................................................................................82
7.1 CARACTERIZAÇÃO DA AMOSTRA .....................................................................83
7.2 ESCORES DE QUALIDADE DE VIDA ...................................................................84
7.3 RELAÇÃO ENTRE QUALIDADE DE VIDA E AS VARIÁVEIS SÓCIO-
DEMOGRÁFICAS............................................................................................................88
7.4 RELAÇÃO ENTRE QUALIDADE DE VIDA E AS VARIÁVEIS CLINICAS.......91
7.5 ANTECEDENTES PRÉ-MORBIDOS .......................................................................94
7.6 DOENÇA CELÍACA NA CRIANÇA ASSOCIADA A MELHORES ESCORES DE
QUALIDADE DE VIDA...................................................................................................96
8 CONCLUSÃO .............................................................................................................101
CONSIDERAÇÕES FINAIS..........................................................................................102
REFERENCIAS BIBLIOGRÁFICAS ...........................................................................103
ANEXOS..........................................................................................................................115
LISTA DE SIGLAS E ABREVIATURAS
AAE - Anticorpo antiendomísio
AAG - Anticorpo antigliadina
AAR - Anticorpo anti-reticulina
AATtg- Anticorpo anti-transglutaminase
ACELBRA/RS - Associação dos Celíacos do Brasil no estado do Rio Grande do Sul
AUQUEI - Autoquestionnaire Enfant Imagé.
CDDUX- Celiac Disease Ducth Children AZL/TNO Questionnaire
CNSL - Colégio Nossa Senhora de Lurdes
DC - Doença Celíaca
DM1 - Diabetes Mellitus tipo 1
DUX 25 - Ducth Children AZL/TNO Questionnaire
ELISA - Ensaio Imunoenzimático
ESPHGAN - European Society for Paediatric Gastroenterology Hepatology and Nutrition
(Sociedade Européia de Gastroenterologia Hepatologia Pediátrica e Nutrição)
HCPA - Hospital de Clinicas de Porto Alegre
HLA - Antígeno Leucocitário Humano
IgA - Imunoglobulina de classe A
IgG - Imunoglobulina de classe G
IgM - Imunoglobulina de classe M
OMS – Organização Mundial da Saúde
QV – Qualidade de Vida
TLRs Receptores toll like
tTG - Transglutaminase
RESUMO
Introdução: A doença celíaca (DC) é definida como enteropatia imune-mediada causada por
uma permanente sensibilidade ao glúten em indivíduos geneticamente predispostos. O glúten
está presente em cereais como trigo, centeio e cevada e deve ser excluído da alimentação pelo
resto da vida. A avaliação da Qualidade de Vida (QV), neste contexto, assume crucial
importância por ser uma forma de avaliar as conseqüências em longo prazo da doença e de
seu tratamento na perspectiva da própria criança, além de ser um importante indicador de
saúde global destes indivíduos.
Objetivo: Avaliar a Qualidade de Vida de crianças com DC e comparar com controles
pareados sem a doença.
Sujeitos e Métodos: Estudo caso-controle onde foram incluídas 72 crianças: 24 celíacas (8
meninos) de 6 a 12 anos, em uso de dieta sem gluten por pelo menos 1 ano. Os celíacos foram
recrutados através da Associação dos Celíacos do Brasil no Rio grande do Sul, nos
ambulatórios de gastropediatria do Hospital de Clinicas de Porto Alegre e Hospital da Criança
Santo Antonio. O grupo controle foi composto por 48 escolares pareados por sexo, idade
atual, escolaridade da criança e materna. A Qualidade de Vida foi avaliada através da escala
AUQUEI - Autoquestionnaire Enfant Imagé. Uma escala adaptada ao contexto pediátrico
através de suporte de imagens, que engloba os domínios pertinentes a QV infantil, sob um
enfoque subjetivo.
Resultados: As crianças celíacas apresentaram melhores escores de QV que seus pares sem a
doença. Os celíacos apresentaram escores mais elevados em 23 das 26 questões e em todos os
domínios avaliados. A diferença entre os grupos incidiu na faixa etária de 6 até os 9 anos.
Meninas celíacas apresentaram menores escores que os meninos. O perfil de respostas foi
semelhante em ambos os grupos – maior escore nas atividades de lazer e recreação e menor
escore quanto à autonomia e separação. Não houve diferença significativa entre tempo de
aleitamento materno e idade de introdução do glúten na dieta. A família fazer a dieta junto
com a criança celíaca não afetou os índices de QV.
Conclusão: A DC esteve associada a uma melhor QV nas crianças avaliadas. Meninos
celíacos e mais jovens apresentaram os maiores escores. Estes achados sugerem que a QV
variou conforme as fases do desenvolvimento e quanto à experiência com a doença, o que nos
leva a considerar que doenças crônicas que não cursem com incapacidade física podem não
comprometer a QV de seus portadores ou até mesmo estar associadas à melhor QV em
crianças.
Palavras-chaves: Doença Celíaca, Criança, Qualidade de Vida
ABSTRACT
Introduction: Celiac disease (CD) is an immune-mediated enteropathy caused by a
permanent sensitivity to gluten in genetically susceptible individuals. The gluten is present in
cereals as wheat, rye and barley and it should be excluded from patient’s diet for the rest of
their life. The assessment of Quality of Life (QoL), assumes in this context a crucial
importance for evaluating the consequences of the illness and its treatment in the child’s point
of view beyond a significant indicator of these individuals global health.
Objective: Evaluate the QoL of celiac children and compare it to healthy paired control
group.
Patients and Methods: Case-control study that included 72 children: 24 celiac children (8
boys) between 6 and 12 years of age and 48 paired control group, in diet gluten-free . Celiac
children were recruited from Brazilian Celiac Association in the State of Rio Grande do Sul,
from the outpatients of the Gastroenterology Service at the Hospital de Clínicas de Porto
Alegre, both located in southern Brazil. The control group was composed of school-children
paired by gender, age, child’s school level and mother’s school level. Quality of Life
assessment was performed using AUQUEI (Autoquestionnaire Enfant Imagé) questionnaire.
It has been adapted to the pediatric context through imaging support, enabling comparisons to
healthy children, besides placing the child QoL-relevant domains under a subjective focus
Results: Celiac children presented better QoL scores than their healthy pairs. Celiac children
had higher scores in 23 out of total 26 questions and in all assessed domains. The profile of
answers was similar in both groups – lower scores in Autonomy and higher scores in Leisure.
The difference between the groups occurred in the 6-9 age group. Celiac girls showed lower
scores than celiac boys. The profile of answers was similar in both the groups – highest scores
in the activities of leisure and recreation and lowest scores in autonomy and separation. It did
not have significant difference between time of breast feeding and age of introduction of
gluten in the diet. The family to make the diet together with the celiac child did not affect
QoL scores.
Conclusion: Celiac Disease was associated with better QoL in assessed children. Younger
celiac boys showed the highest scores. These findings suggest that the QoL varies according
to the stages of cognitive development and experience with illness. It makes us suppose that
chronic diseases in childhood that do not imply physical disability may not affect the QoL of
the patients, or may even be associated with better quality of life scores in children.
Key Works: Celiac Disease, Child, Quality of life
1 INTRODUÇÃO
1 INTRODUÇÃO
Mudanças significativas no prognóstico das doenças crônicas nas últimas décadas
determinaram a necessidade de criar outros parâmetros para avaliação dos pacientes, que não
fossem somente relacionados ao controle de sintomas ou à morbi-mortalidade de uma
determinada doença (BOWLING, BRAZIER, 1995). Os pacientes passaram a viver mais
tempo com os problemas e morbidades desencadeados por suas doenças crônicas e o impacto
desta maior sobrevida carecia ser avaliado pela perspectiva do próprio paciente (FLECK et
al., 2001). A oncologia foi a especialidade que, por excelência, se viu confrontada com a
necessidade de avaliar as condições de vida dos pacientes que tinham sua sobrevida
aumentada com os tratamentos propostos (KATSCHNIG, 1997), já que, muitas vezes, na
busca de acrescentar "anos à vida", era deixada de lado a necessidade de acrescentar "vida aos
anos"(FLECK et al., 1999).
Assim, novas dimensões de saúde vêm sendo incorporadas à avaliação tradicional de
parâmetros clínicos, laboratoriais e de imagens. Apesar de medidas fisiológicas e impressões
clínicas serem essenciais para avaliação da saúde de um indivíduo, pode ser de interesse
limitado para os pacientes (GUYATT et al., 1993), uma vez que uma mesma doença pode ter
impacto diferente em pessoas distintas. Somente a perspectiva do indivíduo garante uma
ampla compreensão das conseqüências de uma determinada doença sobre a sua saúde
(WILSON, CLEARY, 1995; HIGGINSON, CARR, 2001).
A conceituação multidimensional de saúde definida pela Organização Mundial da
Saúde (OMS) em 1947 - não somente a ausência de doença como também um completo bem-
1 INTRODUÇÃO
14
estar físico, social e mental - contribuiu para que um dos novos paradigmas da medicina fosse
o de minimizar os danos causados pelas doenças e promover uma melhor condição de saúde
(CICONELLI, 2003). Desta forma, a avaliação da QV é baseada na percepção do indivíduo
sobre o seu estado de saúde, a qual também é influenciada pelo contexto cultural e pelo
sistema de valores em que ele vive (WHOQOL WORK GROUP, 1994). A avaliação da saúde
engloba aspectos gerais da vida e do bem-estar do indivíduo, portanto, experiências subjetivas
contribuem de forma importante como um parâmetro de avaliação e julgamento dos próprios
indivíduos (CICONELLI, 2003).
Comumente mensurada através de questionários ou escalas, quando avaliada em
crianças, a QV deve ser capaz de considerar a sensação subjetiva de bem-estar, partindo da
premissa que o indivíduo em desenvolvimento é capaz de se expressar quanto a sua
subjetividade (ASSUMPÇÃO Jr et al., 2000). Assim como para os adultos, em crianças
portadoras de enfermidades crônicas, a abordagem da doença não pode ser considerada dentro
de uma visão puramente biológica, devendo considerar as vivências decorrentes do problema
e seu impacto na qualidade de vida de seus portadores (ASSUMPÇÃO Jr et al., 2000;
FLECK, 2001; EISER, 1997; EISER, MORSE, 2001a).
A Doença Celíaca (DC), por sua vez, é definida como uma enteropatia auto-imune
provocada pela ingestão de glúten em indivíduos geneticamente suscetíveis. A fração
gliadina do glúten do trigo e as proteínas álcool-solúveis similares em outros grãos, como
centeio e cevada, são os fatores responsáveis pelo desenvolvimento dos danos estruturais, que
resolvem completamente com a eliminação do glúten da dieta (HILL et al., 2005). Desta
forma, os alimentos que contenham glúten, como pães, biscoitos e massas, comumente usados
na alimentação da criança, devem ser eliminados da dieta, tornando a adesão ao tratamento
1 INTRODUÇÃO
15
difícil de ser continuado por toda a vida. Como o tratamento da doença exige a adoção de
uma dieta geralmente diferenciada em relação ao grupo social em que o indivíduo está
inserido, pode haver comprometimento do ajustamento social e da auto-satisfação da criança.
Assim, a avaliação subjetiva da qualidade de vida assume crucial importância por ser um
importante indicador de saúde global destes indivíduos (ASSUMPÇÃO JR et al., 2000).
2 REVISÃO DE LITERATURA
2 QUALIDADE DE VIDA
OMS, através de um grupo de especialistas, definiu QV como a percepção do
indivíduo de sua posição na vida, no contexto cultural e no sistema de valores em que ele vive
e em relação aos seus objetivos, padrões, expectativa e preocupações (WHOQOL WORK
GROUP, 1994). Esta definição buscava, por um lado, oferecer um significado universalmente
aceito para um conceito utilizado em diversas acepções diferentes, de acordo com a
perspectiva do pesquisador. De outra parte, a definição de QV da OMS representa a conclusão
do desenvolvimento deste conceito desde sua concepção inicial ligada ao padrão de consumo
e de acesso a bens econômicos de um indivíduo ou população, até uma perspectiva mais
ampla, subjetiva e multidimensional, que contempla os aspectos do conforto físico e
psicológico dos sujeitos em foco.
O termo Qualidade de Vida foi introduzido com um cunho político-social vinculado
ao crescimento econômico e desenvolvimento tecnológico. Acreditava-se que as populações
dos países com melhores indicadores econômicos, como PIB (Produto Interno Bruto), renda
per capita e taxa de desemprego, teriam uma melhor QV. A partir da década de 1960,
estabeleceu-se uma crescente insatisfação com a utilização somente de parâmetros objetivos
(em geral de caráter econômico) como forma de mensuração da QV. Assim, gradativamente,
o conceito de QV foi se ampliando, passando a incorporar também o desenvolvimento social
como acesso a saúde, educação e moradia além de indicadores como taxa de mortalidade
infantil e esperança de vida (FARQUHAR,1995).
2 REVISÃO DE LITERATURA
17
Posteriormente, entre meados dos anos 1970 e início dos anos 1980, o
desenvolvimento e a melhoria dos indicadores sociais, causaram o processo de diferenciação
entre estes e a QV. A expressão começa a definir-se como o conceito que integra todas as
áreas da vida (caráter multidimensional) e a fazer referência tanto as circunstâncias objetivas
quanto aos componentes subjetivos. Esta transformação foi resultante da necessidade de
valorização da opinião do indivíduo para avaliação da QV. O ponto de vista do próprio
indivíduo, ou seja, a sensação pessoal e subjetiva passou então a ter enfoque fundamental
(FAQUHAR,1995; WHOQOL WORK GROUP, 1994).
Na década de 1990 ainda que se mantivesse a indefinição quanto a um conceito
universal de QV – apesar da iniciativa da OMS de 1997 -, se tornou praticamente consensual
entre os pesquisadores tratar-se de um conceito subjetivo e multidimensional, ou seja, deve
considerar a percepção que o próprio indivíduo tem de sua condição de vida em suas várias
dimensões domínios (físico, psicológico, social). no sentido de ampliar sua capacidade de
viver, apesar das adversidades (MORENO, LOPES, 2002). Particularmente no campo das
Ciências da Saúde, o respeito à subjetividade e multidimensionalidade da QV significaram
avançar para além de avaliações demasiadamente restritas ao estado de saúde dos indivíduos
(SEIDL, ZANNON, 2004).
Esta visão mais ampla da QV vem ao encontro da definição de saúde proposta pela
OMS em 1947 como um estado de completo bem-estar físico, mental e social - e não apenas a
ausência de doença. De acordo com esta perspectiva, é inexeqüível a mensuração externa ao
indivíduo de sua QV através da ação investigativa do pesquisador, exigindo uma visão mais
abrangente, com múltiplos enfoques (MINAYO et al, 2000), na qual exerce papel crucial a
percepção do próprio indivíduo quanto à sua QV. No caso de pessoas portadoras de doença
2 REVISÃO DE LITERATURA 18
isto significa ir além da mera apuração de indicadores de saúde, os quais podem indicar o
quanto o indivíduo está saudável ou enfermo, mas não se sua QV é satisfatória. Conforme
Gill e Feinstein (1994), QV é mais do que a descrição do estado de saúde de uma pessoa: é
um reflexo da maneira como um paciente reage ao seu estado de saúde e aos outros aspectos
não médicos de sua vida. Da mesma forma, Mendlowsc e Stein (2000) definem QV como um
conceito multidimensional, que faz parte da experiência do sujeito - incluindo sua experiência
cotidiana, subseqüente às experiências de doenças, agravos e intervenções médicas -
existindo, portanto, a necessidade de relacionarem-se os aspectos biológicos da doença com
as condições gerais do ser humano (FLECK, 2001).
A despeito deste amplo debate, o conceito de Qualidade de Vida (QV) ainda carece de
uma definição precisa e universalmente aceita, possuindo diferentes significados de acordo
com a acepção em que é utilizado. Conforme Borthwick-Duffy (1996), o conceito de QV é
praticamente “quase específico ao pesquisador”, tantas são as definições, critérios e medidas
existentes. Isto, por sua vez, reflete-se na inexistência de instrumentos de medida consensuais
para QV. Ilustrando este fato, Gill e Feinstein (1994) analisaram 75 estudos, que utilizaram
159 medidas diferentes de QV, e apuraram que em apenas 15% dos artigos constava uma
definição precisa deste conceito.
Para Kastisching (1997), a indefinição conceitual de QV resulta da natureza abstrata
do termo e da falta de consenso sobre o seu significado. Desta forma, muitos termos na
literatura são utilizados como sinônimos de QV, tais como felicidade, bem-estar psicológico e
social, funcionamento emocional, estado de saúde, estado funcional, satisfação com a vida e
padrão de vida, etc. Abordando o problema pelo ponto de vista epistemológico, Schmitt e
Koot (2001) sustentam que QV é um constructo e, como tal, não possui base temporal ou
2 REVISÃO DE LITERATURA 19
física – o que dificulta sua conceituação precisa. Enquanto constructo, QV é “um conceito
organizado que existe para guiar aqueles que o usam” (FOSTER, CONE, 1995 apud
SCHMITT, KOOT, 2001, p. 573), ou seja, o conceito de QV serve antes como referência
para o pesquisador do que para estabelecer limites estritos do seu significado. A percepção de
QV como um conceito multidimensional e subjetivo confirma sua natureza de constructo.
Assim, os estudos que buscam investigar a QV em pessoas portadoras de enfermidades
devem, conseqüentemente, focar os atributos da vida valorizados pelo paciente, tais como
nível de conforto, sensação de bem estar, habilidade para manter razoável funcionamento
físico emocional e intelectual e a habilidade para participar de atividades. QV deve medir a
experiência da doença de uma forma subjetiva, acrescentando mais informações objetivas que
a gravidade da doença. Deve levar em conta a percepção dos sintomas pelo paciente, a
maneira como ele os denomina e os comunica para outras pessoas, a experiência de não ser
capaz de normalmente e os esforços feitos para lidar com a doença e ter controle sobre ela
(KASTISCHING, 1997; SCHMITT, KOOT, 2001).
Para Cella 2002, é importante que diante da indefinição conceitual unânime do
constructo QV, o pesquisador deve procurar determinar qual o conceito que será abordado em
seu estudo e quais domínios serão incluídos e medidos. Assim como, diante de um grande
numero de instrumentos disponíveis para avaliação da QV, justificar qual o tipo de
instrumento que será utilizado na sua pesquisa.
2 REVISÃO DE LITERATURA 20
2.1 MEDIDAS DE QUALIDADE DE VIDA
Uma das formas mais empregadas de avaliação da QV são os questionários ou escalas,
que têm por finalidade transformar medidas subjetivas em dados objetivos que possam ser
quantificados e analisados (CICCONELI, 2003).
Estes questionários são elaborados a partir de um conjunto de itens, que podem estar
agrupados em domínios ou dimensões. Aos itens ou domínios são atribuídos valores que vão
formar uma escala de avaliação. Os resultados obtidos por este instrumento geram então um
escore que pode ser global ou, quando agrupados por domínio, formar um perfil (GILL,
FEINSTEN, 1997).
Os instrumentos ainda podem ser categorizados de acordo com o tipo de desfecho,
características e grupos que pretendem avaliar. Em relação ao desfecho, existem três
modalidades de instrumentos (GUYATT et al., 1993).
• Qualidade de Vida Geral - baseada normalmente num referencial social. É uma
forma de avaliar Qualidade de vida de maneira global, utilizando os vários
domínios de forma igualitária. O World Health Organization Quality of Life –
WHOQOL - (WHOQOL GROUP, 1998) é um exemplo deste tipo de instrumento
para adultos e o AUQUEI ou Autoquestionnaire Enfant Imagé (MANIFICAT,
DAZORT, 1997), para crianças.
2 REVISÃO DE LITERATURA 21
• Qualidade de Vida Ligada a Saúde - engloba apenas os aspectos da QV
relacionados à saúde, mas com ênfase ao estado funcional e senso de bem estar. O
Short-Form Health Survey (SF-36) (WARE, SHERBOURNE, 1992)) é destinado
a adultos e o Child Health Questionnaire (CHQ) para crianças (LANDGRAF et
al., 1999).
• Qualidade de Vida Ligada a uma Doença Específica - refere-se à avaliação de
aspectos relacionados à qualidade de vida, específicos a uma determinada doença.
O Celiac Disease Ducth Children AZL/TNO Questionnaire (CDDUX)
(KOLSTEREN et al., 2001) destina-se a crianças com Doença Celíaca.
Quanto às características e grupos que pretendem avaliar os instrumentos podem ainda
ser classificados como genéricos ou específicos:
Os instrumentos genéricos são utilizados para comparações entre diferentes tipos de
doenças e tratamentos, diversos graus de gravidade de doenças e entre diferentes grupos
demográficos, e podem ser aplicados tanto a indivíduos saudáveis como àqueles afetados por
uma condição específica (PATRICK, DEYO, 1989). As medidas genéricas, portanto
sumarizam um espectro de domínios e dimensões da saúde que se aplicam igualmente e
amplamente às circunstâncias diversas ou as populações, e contêm geralmente os domínios da
saúde física, mental, e social (JENNEY, CAMPBELL, 1997).
Os instrumentos específicos, por sua vez, são designados para avaliar grupos com um
diagnóstico específico ou populações específicas com o objetivo de medir responsividade ou
mudanças “clinicamente importantes”. Estas mudanças não são necessariamente relacionadas
a uma doença, mas também a alguma condição, função ou população específica, como idosos,
2 REVISÃO DE LITERATURA 22
por exemplo (PATRICK, DEYO, 1989). As medidas específicas, assim, são projetadas para
identificar as dimensões específicas importantes, da doença, que são frequentemente
essenciais para a medida do resultado de uma doença particular, ou para detectar mudanças
clínicas importantes (JENNEY, CAMPBELL, 1997).
A escolha do instrumento adequado depende do objetivo do estudo e do período de
avaliação. O objetivo ao se avaliar a QV pode ser avaliar a eficácia de uma intervenção ou
relacionada a um desfecho clínico. As medidas específicas então, neste caso, mostram-se mais
adequadas. O objetivo principal destes estudos é perceber a mudança ocorrida na qualidade de
vida de um mesmo paciente em dois ou mais pontos no tempo. A eficácia de um instrumento
específico está relacionada com sua capacidade de detectar pequenas mudanças no quadro
clínico de um paciente, o que é determinante para estabelecer qual o poder estatístico de um
estudo e para o cálculo de tamanho da amostra necessária para resultados significativos.
Para as áreas que se ocupam da comparação entre populações, o interesse pode estar
focado em avaliar diferenças na qualidade de vida entre grupos de indivíduos. Frente a este
objetivo, os instrumentos genéricos são os mais apropriados, pois permitem a detecção de
diferenças entre os sujeitos e entre grupos de indivíduos (PATRICK, DEYO, 1989). Estes
instrumentos possibilitam comparações entre diferentes doenças, intervenções e subgrupos de
acordo com critérios uniformes para classificar as subpopulações de acordo com sua
qualidade de vida.
Não há uma única medida que seja completa o suficiente para satisfazer todas as
necessidades dos investigadores e atender todas as populações específicas. Uma das
2 REVISÃO DE LITERATURA 23
estratégias mais adequadas seria a de utilizar medidas genéricas, padronizadas, com
suplementos para situações específicas (PATRICK, DEYO, 1989).
2.2 QUALIDADE DE VIDA NA CRIANÇA
No campo da medicina pediátrica os avanços, sobretudo com a melhoria das condições
socioeconômicas das populações, têm mudado a ênfase do diagnóstico e manejo das doenças
infecciosas para controle e prevenção das doenças crônico-degenerativas (EISER, MORSE,
2001A). Em países desenvolvidos, como a França e o Japão, já se prevêem uma vida de 100
anos para as primeiras décadas do século XXI, ou seja, parte significativa das crianças que
nascem hoje poderá ser centenária. Nos países em desenvolvimento também houve uma
considerável extensão da expectativa de vida, que, no Brasil, passou de 47 anos na década de
50 para 67,6 no final dos anos 90, e deve continuar crescendo (CARNEIRO-SAMPAIO,
2005).
O crescente interesse na investigação da qualidade de vida na infância é, portanto,
justificado pelo impacto de doenças crônicas iniciadas ainda na infância e de suas seqüelas
sobre o crescimento físico e no seu desenvolvimento psico-social. O intuito é oferecer
subsídios para que estes pacientes alcancem a vida adulta em melhores condições de saúde
física e mental, lembrando que entre 12 e 18% das crianças nos países desenvolvidos são
portadoras de alguma doença crônica (CARNEIRO-SAMPAIO, 2005)
2 REVISÃO DE LITERATURA
24
A despeito da relevância da pesquisa da QV na infância, discussões metodológicas
ainda são encontradas na literatura quando o tema é QV na criança doente. Para Eiser e
Morse, entre as inconsistências nas medidas de QV na infância estão às dificuldades na
elaboração e aplicação de instrumentos capazes de medir um constructo como qualidade de
vida na perspectiva da criança. Uma vez que, crianças diferem dos adultos em sua visão sobre
a QV, e em seu entendimento sobre saúde e causas das doenças. Para crianças e adolescentes
doentes, “bem-estar” pode significar o quanto seus desejos e esperanças se aproximam do que
realmente está acontecendo (EISER, MORSE, 2001A). Da mesma forma, para a criança, a
QV pode estar relacionada a ter muitos amigos, poder correr no parque, ou seja, coisas que
seus pares podem fazer, nada relacionado com funções básicas (EISER, 1997).
No entanto, Assumpção Jr et al (2000) argumentam que a avaliação da qualidade de
vida na infância deve buscar avaliar a sensação subjetiva de bem-estar do indivíduo em
questão, partindo da premissa que o indivíduo em desenvolvimento é e sempre foi capaz de se
expressar quanto a sua subjetividade. Para os autores, “Nós, enquanto adultos, é que
perdemos a capacidade de entender sua “linguagem” peculiar”.
Por outro lado, como os modelos de avaliação da QV em crianças se utilizam de
medidas obtidas através do auto-relato dos pacientes e através do relato de pessoas próximas a
eles, como membros da família ou equipe de cuidados, debates com este foco são encontrados
na literatura. As críticas mais freqüentes em relação ao auto-relato se referem à limitação
dessa metodologia para capturar adequadamente, por meio de aplicação de um questionário
interpretado pelo paciente, um conceito como qualidade de vida (PREBIANCHI, 2003).
Neste sentido, Juniper et al. (1997) avaliaram as habilidades mínimas requeridas para crianças
auto-completarem instrumentos de QV em asma. As autoras encontraram que a partir dos 7
2 REVISÃO DE LITERATURA
25
anos as crianças compreendem adequadamente o que está sendo perguntado e tem condições
de distinguir entre as opções de resposta.
Por outro lado, medidas de QV que se utilizam de informações fornecidas por adultos
próximos a crianças, como um dos pais, por exemplo, podem apresentar resultados
questionáveis. Eiser e Morse em 2001, por meio de uma revisão de sistemática de literatura
avaliaram a concordância entre as respostas de pais e crianças em relação à QV e observaram
que os pais estão mais aptos a julgarem a QV das crianças em termos de questões físicas, do
que nos aspectos emocionais e sociais. Percepções paternas e da equipe médica em contato
com a criança sob avaliação apresentam, em geral, baixo índice de correlação positiva com o
auto-relato infantil (JENNEY, CAMPBELL,1997; EISER E MORSE, 2001b).
A avaliação da QV na infância deve, portanto, levar em conta o nível de
desenvolvimento da criança e o seu entendimento em relação à saúde, além de considerar a
capacidade de a criança expressar com segurança suas opiniões, sentimentos e percepções em
relação à QV (JENNY, CAMPBELL, 1997, EISER, 1997). Schmitt e Koot (2001)
consideram relevantes que para fornecer informação, a criança deve entender o que está sendo
perguntado para depois ser capaz de formular a resposta. Alguns autores utilizam-se de
instrumentos adaptados ao nível de desenvolvimento da criança com o auxílio de imagens
como suporte nas respostas (MANIFICAT et al., 1998, KOLSTEREN et al., 2001).
Harding (2001) propõe algumas características como essenciais a um instrumento de
avaliação de qualidade de vida na população pediátrica: ser corrigido para a idade, e sensível
ao seu nível de desenvolvimento, incluir abordagem da função física, desempenho escolar e
ocupacional, ajustamento social e auto-satisfação, ser breve, simples, fácil de administrar e
2 REVISÃO DE LITERATURA
26
reprodutível; valer-se de informação de cuidadores familiares ao trato com a criança; permitir
à criança capaz de entender o conceito de qualidade de vida ou seus componentes a
oportunidade de fornecer sua auto-avaliação.
Assumpção e colaboradores argumentam que o instrumento utilizado para medir a
qualidade de na criança deve buscar avaliar a sensação subjetiva de bem-estar do indivíduo
em questão, partindo da premissa que o indivíduo em desenvolvimento é e sempre foi capaz
de se expressar quanto a sua subjetividade. “Nós, enquanto adultos, é que perdemos a
capacidade de entender sua “linguagem” peculiar”. Assim, consideramos que este instrumento
se constitui num instrumento útil, capaz de verificar os sentimentos da criança em relação ao
seu estado atual, não o avaliando a partir de inferências realizadas a partir de seu desempenho
e sua produtividade.
2.2.1 MEDIDAS DE QUALIDADE DE VIDA NA CRIANÇA
Eiser e Morse identificaram 147 publicações sobre as formas de medir QV na infância
e encontraram 41 instrumentos disponíveis, destes 19 eram questionários genéricos e 22
doença-específicos. Para algumas condições como asma, câncer e epilepsia foram
identificados até 5 instrumentos para avaliar a mesma doença. Tais instrumentos diferiam
entre si quanto à faixa etária de abrangência e o tipo de respondente- criança ou cuidador – a
que se destinavam. Os autores chamam a atenção para o número limitado de instrumentos
específicos existentes e recomendam na ausência de questionários específicos para
determinada patologia, utilizar-se somente de medidas genéricas. Para eles a importância de
2 REVISÃO DE LITERATURA
27
se utilizar medidas específicas é o de averiguar o impacto de mudanças decorrentes do
tratamento ou avaliar resultados em ensaios clínicos (EISER, MORSE, 2001b). Porém,
Schmitt e Koot (2001) e Prebianchi (2003) afirmam que as medidas de QV na
infância, devam ser medidas genéricas, uma uma vez que as medidas específicas enfatizam os
sintomas, funcionamento e incapacidades. As medidas genéricas, por sua vez, ao englobarem
todos os domínios relevantes de QV que podem ser afetados pela condição específica, seriam
mais compreensivas e coerentes conceitualmente com o constructo, e a sua utilização
possibilita a comparação de resultados entre as diversas condições (PREBIANCHI, 2003).
Outro aspecto importante é que a maior parte dos instrumentos existentes foi
desenvolvida em países de língua inglesa e para que sejam utilizados em outras culturas
precisam ser traduzidos e validados. O processo de tradução e adaptação cultural desses
questionários consiste na validação do questionário pré-existente, para um determinado
contexto cultural seguindo normas internacionalmente aceitas que consistem nas seguintes
fases: 1) tradução; 2) tradução de volta à língua original (“back-translation”); 3) avaliação por
um comitê de revisão composto por uma equipe multidisciplinar; 4) pré-teste do questionário
traduzido para avaliar equivalência cultural (GUILLEMIN et al.,1993). Cabe ressaltar que,
após a tradução e adaptação cultural de qualquer instrumento, considerando que neste
processo sempre acontecem algumas modificações, este deve ter suas propriedades de
medida, ou seja, confiabilidade, validade e sensibilidade às alterações testadas, mesmo que
tais propriedades já tenham sido demonstradas com o instrumento original (LAGE et al.,
2006).
2 REVISÃO DE LITERATURA
28
No quadro 1 estão descritos alguns instrumentos destinados à população pediátrica
que já foram traduzidos e adaptados para o nosso contexto cultural.
Tipo de Instrumento
Instrumento Respondente
Idade da
criança
Idioma
de
origem
Genérico Específico
AUQUEI- Autoquestionnaire Enfant
Image
1
Auto-relato 4-12 Francês X
CFQ cystic fibrosis questionnaire
2
CFQ 6-11,
CFQ 12-13,
CFQ 14+
CFQ Pais 11-13
Auto-relato
Pais
6 -11
12-13
+14
11-13
Inglês X
Child Health Questionnaire - (CHQ)
3
Pais 4-19 Inglês X
Childhood Health Assessment
Questionnaire – CHAQ
3
Pais 4 -19 Inglês X
Pediatric Asthma Quality of Life
Questionnaire (PAQLQ)
4
Auto-relato 7-17 Inglês X
Quadro 1: Características de instrumentos de aferição de QV em crianças e adolescentes, validados no Brasil.
Fonte: elaboração própria - base de dados Scielo
1.
MANIFICT, DAZORT, 1997 – Tradução: ASSUMPÇÃO Jr. et al., 2000.
2.
QUITTNER et al 2000 – Tradução: ROZOV et al., 2006.
3.
LANDGRAF et al., 1999 - Tradução: MACHADO et al. 2001.JUNIPER et al., 1992 – Tradução: LA
SCALA, NASPITZ,, SOLE, Dirceu, 2005
Especificamente para a população pediátrica celíaca - foco deste trabalho - existe um
instrumento desenvolvido para esta população – o Celiac Disease Ducth Children AZL/TNO
Questionnaire (CDDUX) - desenvolvido por Kopmmam e colaboradores junto a crianças
holandesas, o referido instrumento é um complemento a um instrumento genérico – o Ducth
Children AZL/TNO Questionnaire Quality of life (DUX25) (KOLSTEREN et al., 2001).
Recebemos autorização junto aos autores para traduzirmos e validarmos tal instrumento. Os
processos canônicos de tradução, tradução reversa, avaliação por comitê, revisão da retro-
tradução pelos autores e pré-teste foram realizados, mas o número restrito de sujeitos
avaliados até o momento, impediu-nos de utilizá-lo na atual pesquisa.
Neste trabalho optamos por utilizar o AUQEI - AUtoquestionnaire Qualité de Vie
Enfant Imagé (MANIFICAT, DAZORD, 1997), posteriormente chamada pelas autoras de
AUQUEI - Autoquestionnaire Enfant Imagé (MANIFICAT et al., 2003). Foi traduzida e teve
2 REVISÃO DE LITERATURA
29
suas propriedades psicométricas validadas para a população pediátrica brasileira por
Assumpção Jr., et al. (2000) (ANEXO 1). Adaptada ao contexto da pediatria, se constitui um
bom instrumento para comparar populações indiferentemente da presença ou ausência de
doença. . Assumpção Jr et al. (2000), consideram que este se constitui um instrumento
adequado a população infantil, capaz de verificar os sentimentos da criança em relação ao seu
estado atual, não a avaliando a partir de inferências realizadas sobre o seu desempenho ou
produtividade.
A escala foi desenvolvida por Manificat e Dazord, em 1997, em estudo com 95
crianças, das quais 60% sem problemas de saúde, 26% pós-transplante renal e 14%
soropositivas para HIV, com idades entre 3 anos e 9 meses a 12 anos e 6 meses. Foi
construída em duas etapas pelas autoras: num primeiro momento efetuado por uma versão
curta a partir de suas próprias idéias, enriquecidas num segundo momento, a partir da análise
das respostas das questões abertas, permitindo obter um perfil de satisfação da criança diante
de diferentes situações (MANIFICAT, DAZORD, 1997; ASSUMPÇÃO JR at al., 2000).
2 REVISÃO DE LITERATURA
3 DOENÇA CELÍACA
3.1 DEFINIÇÃO E HISTÓRICO
Apesar da importância de se avaliar o impacto das doenças crônicas e de suas seqüelas
no desenvolvimento e bem-estar subjetivo da criança, até o momento, poucos são os estudos
realizados objetivando a avaliação da QV na criança celíaca. As poucas séries têm se
concentrado na avaliação de aspectos físicos e orgânicos sem integração de fatores
emocionais e psicossociais. As conseqüências em longo prazo de uma doença crônica iniciada
na infância e que se perpetua até a idade adulta, como a DC, especialmente na QV da criança,
têm sido até o momento subinvestigadas.
A DC é atualmente definida como uma enteropatia auto-imune provocada pela
ingestão de glúten em indivíduos geneticamente suscetíveis. A fração gliadina do glúten do
trigo e as proteínas álcool-solúveis similares em outros grãos, como centeio e cevada, são os
fatores ambientais responsáveis pelo desenvolvimento dos danos intestinais. A doença é
associada a alelos HLA DQA1*0501/DQB1*0201, e na presença continuada do glúten a
doença se auto-perpetua. (HILL et al., 2005).
A DC pode ser considerada uma doença única, pois é simultaneamente uma
intolerância alimentar e uma desordem auto-imune. É caracterizada por um estado
inflamatório crônico da mucosa do intestino delgado, o qual é sanado quando alimentos
contendo glúten são excluídos da dieta e retorna quando estes alimentos voltam a ser
2 REVISÃO DE LITERATURA
31
introduzidos. Uma reação imunológica complexa, adaptativa e inata resulta em uma
inflamação crônica da mucosa e um conjunto de mudanças funcionais e estruturais. Ocorre
uma atrofia das pequenas vilosidades do intestino delgado, hiperplasia das criptas, e
infiltração da lâmina própria e dos compartimentos intraepiteliais com células cronicamente
inflamadas. As mudanças funcionais incluem a diminuição da digestão dos alimentos, o
decréscimo da absorção de macro e micronutrientes, e um aumento excreção de água e solutos
(ROSTOM, et al., 2006).
Na literatura outros termos como enteropatia sensível ao glúten, esprue celíaco, esprue
não tropical, má absorção intestinal primária, esteatorréia idiopática, também são encontrados
para designar a doença, sendo que a denominação doença celíaca é a mais usual.
A primeira referência a DC foi atribuída a Aretaeus de Capadócia, no século II DC.
Aretaeus acreditava que a doença afetava apenas pacientes adultos, principalmente mulheres.
O tratamento prescrito por ele consistia em descanso e jejum, como também recomendava
mudanças no modo de viver, exercícios e massagens. Se estas recomendações fracassassem,
poderosos eméticos e purgantes seriam tentados. Ele chegou a mencionar possível tratamento
dietético, mas sem apreciar sua significância (AREATEUS apud PAVELEY, 1988).
Em1888, Samuel Gee fez uma descrição completa da moléstia, sendo o primeiro a
reconhecer que a doença celíaca acomete todas as idades, principalmente crianças de um a
cinco anos, recomendando o tratamento dietético com o uso de pequena quantidade de
farináceos (GEE apud PAVELEY, 1988).
2 REVISÃO DE LITERATURA
32
Na década de 1920, Haas instituiu uma dieta pobre em hidratos de carbono no
tratamento da doença celíaca. Esta dieta preconizava o consumo de bananas, excluindo-se
gorduras e outros carboidratos, especificamente os pães, bolachas e cereais. O tratamento
deveria ser continuado por período indefinido (HAAS apud PAVELEY, 1988).
Embora a dieta de Hass excluísse cereais e anteriormente Gee já recomendasse a
restrição dos farináceos, foi somente em 1950 que Dicke, pediatra holandês, em seus estudos
clássicos durante a Segunda Guerra Mundial, comprovou o papel do trigo como agente na
patogênese da doença celíaca. Dicke observou que durante o período de racionamento de
trigo, durante a grande guerra, a incidência do “sprue celíaco” diminuiu. Posteriormente,
quando os estoques de cereais se restauram na Holanda, as crianças com doença celíaca
voltaram rapidamente a apresentar sintomas, confirmando a importância do trigo na gênese da
doença (DICKE apud BERGE-HENEGOUWEN, MULDER, 1993).
A história moderna da DC iniciou em 1955 com advento da cápsula para realização da
biópsia intestinal peroral, que permitiu a realização de biopsias de intestino delgado em
indivíduos suspeitos, demonstrando as características histopatológicas da doença (DEWAR,
CICLITIRA, 2005).
A partir da década de 70 com o desenvolvimento das técnicas sorológicas baseadas em
ensaio imunoenzimático (ELISA), radioimunoensaio e imunofluorescência, ficou
demonstrado que a DC tinha forte associação com auto-anticorpos do tecido conectivo. A
descoberta de anticorpos anti-reticulina (AAR) em 1971, do anticorpo antiendomísio (AAE)
em 1984, e posteriormente em 1997, a descoberta da transglutaminase tecidual (tTG) como o
principal auto-antígeno da DC revolucionou o manejo da doença, permitindo a identificação
2 REVISÃO DE LITERATURA
33
de um maior número de indivíduos afetados (SEAH et al., 1971; CHORZELSKI et al., 1986;
DIETERICH et al. 1997). Através de rastreamento populacional, foi possível detectar outras
formas da doença, cujas manifestações atípicas de certa forma mascaravam o real número de
sujeitos afetados, demonstrando que a prevalência da doença era subestimada (PÉREZ, 2003).
3.2 EPIDEMIOLOGIA
A descrição da epidemiologia da DC tem sido reformulada nas últimas décadas,
mostrando que a doença é mais freqüente do que se acreditava. Estudos populacionais têm
apontado alta prevalência na Europa e Estados Unidos. Em um recente estudo, onde os
autores investigaram uma ampla amostra em 4 países distintos, encontraram prevalências
entre 0,3% a 2,0%, na Finlândia, Irlanda do Norte, Alemanha e Itália (MUSTALAHTI et al.,
2004). Até recentemente, acreditava-se que a DC era menos comum na América do Norte do
que na Europa, porém estudo multicêntrico populacional demonstrou que a doença é tão
prevalente nos Estados Unidos quanto em países europeus (FASANO et al., 2003).
Em crianças, estudos realizados na Europa e Estados Unidos, evidenciaram uma
prevalência da DC em crianças entre 2,5 e 15 anos de idade na população em geral de 3 a 13
por 1000, ou aproximadamente 1:300 a 1:80 nascidos vivos (HILL et al., 2005). Estima-se na
população ocidental, com base em estudos com tamanho de amostra considerável e naqueles
onde houve a confirmação por biopsia, prevalência de aproximadamente 1:100 (1%), com
uma escala variando entre 1:80 a 1:140 (1.25% a 0.71%) ( ROSTOM et al 2006).
2 REVISÃO DE LITERATURA
34
Na América do Sul, pesquisas de rastreamento têm demonstrado prevalências
semelhantes. Na Argentina, Gomez et al. (2001), investigaram DC em 2000 adultos
envolvidos em um exame pré-nupcial e encontraram uma relação de 1:167. No Brasil, um
primeiro rastreamento de casos de DC efetuado entre doadores de sangue, na Cidade de
Brasília, Gandolfi et al. (2000) encontraram uma prevalência de 1:681. Neste estudo, três dos
2045 indivíduos inicialmente rastreados por anticorpos positivos, apresentaram atrofia
vilositária total. Em uma pesquisa de prevalência mais recente, efetuada em grupo de usuários
de laboratório de análises clínicas em hospital geral, onde foram excluídos os pacientes com
queixas gastroentéricas, a prevalência encontrada em crianças foi de 1:184 (PRATESI et al.,
2003a). Em outros dois estudos também desenvolvidos pelo grupo de Gandolfi, agora com
grupos de risco para a DC, os autores encontraram as seguintes prevalências: no primeiro
foram avaliadas 315 crianças desnutridas e a prevalência observada foi de 1:157 (GANDOLFI
et al., 2001); no segundo foram avaliados 254 pacientes epiléticos e a prevalência encontrada
foi de 1:127 (PRATESI et al., 2003b).
3.3 PATOGENIA
O desenvolvimento da DC está associado à interação de fatores genéticos, ambientais
e imunológicos. É considerada uma afecção poligênica onde a principal suscetibilidade
genética está associada ao antígeno de histocompatibilidade (HLA). A participação da
resposta imunológica na patogenia da DC é reforçada pela presença de imunoglobulinas (IgA
e IgM) na mucosa intestinal e de depósitos sub-epiteliais de complemento (HALSTENSEN et
al.., 1992), assim como a secreção de citocinas pelos linfócitos intra-epiteliais, induzindo
2 REVISÃO DE LITERATURA
35
maior expressão de moléculas HLA de classe II nas células epiteliais dos macrófagos em
pacientes não-tratados (ROMALDINI et al..,2002). Cerca de 90% dos pacientes com DC
apresentam HLA DQ2, enquanto que aproximadamente 5% dos pacientes com DC que não
apresentam HLA DQ2, apresentam HLA do tipo DQ8 (HILL et al., 2005). As diferenças nas
taxas de concordância de DC entre gêmeos monozigóticos e irmãos HLA idênticos, sugerem
que outros genes não HLA e/ou fatores ambientais podem contribuir com o desenvolvimento
da doença (SCHUPPAN, 2002).
O glúten é considerado o fator ambiental mais importante no desencadeamento da DC.
É uma proteína complexa que contém quatro classes de polipeptídeos: prolamina, glutenina,
albumina e globulina. As prolaminas são os fragmentos polipeptídicos do glúten, que
constituem a fração solúvel em álcool e, em geral, representam 50% da quantidade total do
glúten e diferem de acordo com o tipo de cereal.
O efeito tóxico que ocorre nos pacientes celíacos tem sido atribuído a prolamina. As
prolaminas estão presentes nos seguintes cereais: trigo (gliadina), centeio (secalina), cevada
(hordeína) e aveia (avenina). O papel das prolaminas presentes na aveia, na doença celíaca,
ainda é controverso (MARSH, 1992; TRONCONE, AURICCHIO, 1999). Todos os quatro
cereais pertencem à família Gramineae (figura 1). No entanto o trigo, a cevada e o centeio
pertencem à tribo Triticeae, enquanto a aveia pertence à chamada Aveneae, diferença que
pode explicar a dúvida quanto a real toxidade da aveia na DC (KASARDA et al., 1984).
Apesar de controvérsias, praticamente a totalidade dos serviços especializados preconiza dieta
sem trigo, centeio, cevada e aveia para o tratamento da DC.
2 REVISÃO DE LITERATURA
36
Figura 1. Classificação geral dos cereais.
Fonte: Kagnoff, 2005
A constatação da existência de anticorpos (IgA) contra o endomísio (estrutura do
tecido conjuntivo presente em todo o organismo) em grande proporção no soro de pacientes
celíacos e posteriormente a identificação da enzima intracelular transglutaminase tecidual
(tTG) como alvo destes anticorpos, corroboram as evidencias de fatores imunológicos
influenciando a gênese da doença (DIETERICH et al., 1997)
A digestão parcial das prolaminas e glutamina no trato intestinal superior, resulta em
uma ampla variedade de peptídeos. Seqüências específicas destes peptídeos provocam reações
imunológicas que podem ser variadas. Interessa particularmente a seqüência de peptídeos com
33 aminoácidos derivada de uma alfa-gliadina que sobrevive intacta à digestão intestinal. É a
persistência destes peptídeos altamente imunogênicos, dos quais o fragmento de 33
aminoácidos é um exemplo, que mostra ser crucial para o desenvolvimento da resposta
imunológica ao glúten na mucosa. Peptídeos imunogênicos ricos em glutamina e prolina
provocam uma resposta imunológica que é iniciada e mediada simultaneamente pelos
2 REVISÃO DE LITERATURA
37
mecanismos de defesa inato e adaptativo do sistema imunológico da mucosa (KAGNOFF,
2005; ROSTOM et al., 2006).
Os peptídeos derivados da gliadina ou de complexos gliadina-TGt, após desaminação
pela tTG , se ligam à molécula HLA-DQ2 (ou HLA-DQ8) expressas na membrana de células
apresentadoras de antígenos intestinais. Os peptídeos desaminados pela tTg parecem ser mais
antigênicos do que os peptídeos nativos do glúten. A mucosa intestinal de pacientes com DC
apresenta uma população de células T CD4 que reconhecem estes peptídeos quimicamente
modificados através de seus receptores. As células T ativadas pelo glúten produzem interferon
gama e outras citicinas pró-inflamatórias, que são consideradas como causadoras da lesão
intestinal (ROSTOM et al., 2006). A recente descoberta da alteração da expressão de
receptores toll like (TLRs) na mucosa duodenal de paciente celíacos corrobram as evidencias
de participação do sistema imune inato na potogenia da DC (SZEBENI et al., 2007).
Além da presença da gliadina na dieta, da susceptibildade imunogenética, e a resposta
humoral altamente específica representada pelo anticorpo antiendomísio (AAE), relacionados
à patogenia da doença, outros fatores como o infecções bacterianas e virais e a idade de inicio
da exposição ao glúten parecem modular o surgimento da doença (WIESER, 1996). Estudos
epidemiológicos sugerem que as práticas de alimentação infantis podem ser fatores de risco
ambiental importantes para o desenvolvimento subseqüente do DC. Em recente meta-análise
de estudos caso-controle envolvendo 1969 pacientes (714 casos e 1255 controles), Akobeng et
al. (2006) avaliaram o papel do aleitamento materno no risco para DC. Os autores observaram
que crianças amamentadas, até a época de introdução no glúten na dieta, apresentaram risco
significativamente menor de desenvolver a doença.
2 REVISÃO DE LITERATURA
38
3.4 PRINCIPAIS MANIFESTAÇÕES CLÍNICAS
A combinação de achados sorológicos, genéticos e histológicos tem levado a descrição
de novas formas de apresentação da DC. Sua distribuição variável tem sido comparada a um
“iceberg” devido à existência de casos de apresentação sintomática, que corresponderiam à
porção visível do mesmo, e os de apresentação assintomática, que corresponderiam à porção
submersa do “iceberg” (CATASSI et al. 1994) (figura 2). Desta forma, novas definições e
terminologias para classificação do amplo espectro clínico da doença foram surgindo. Em
2006, a Associação Americana de Gastroenterologia (AGA) uniformizou a descrição das
formas de apresentação da doença, cujas características principais estão descritas no quadro 2:
clássica ou sintomática, atípica, silenciosa, latente e refrataria (ROSTOM et al., 2006).
Figura 2. Modelo do Iceberg Celíaco
Fonte: Adaptado de Catassi et al., 1994.
2 REVISÃO DE LITERATURA
39
Em crianças menores de 2 anos, a mais freqüente é a forma clássica que se manifesta
com sintomas conseqüentes da má-absorção intestinal: quadro de diarréia crônica, vômitos,
irritabilidade, falta de apetite, déficit de crescimento, distensão abdominal, diminuição do
tecido celular subcutâneo e atrofia da musculatura glútea. Após semanas ou meses da
introdução de glúten na dieta, as fezes tornam-se fétidas, gordurosas e volumosas, e o abdome
distendido (POLANCO, 1995; SDEPANIAN et al., 1999).
As formas não-classicas caracterizam-se por quadro mono ou paucisintomático, no
qual as manifestações digestivas estão ausentes ou, quando presentes, ocupam um segundo
plano. Os pacientes podem apresentar manifestações isoladas e extra-intestinais, como por
exemplo: baixa estatura, anemia por deficiência de ferro refratária à ferroterapia oral, artralgia
ou artrite, constipação intestinal, hipoplasia do esmalte dentário, osteoporose e esterilidade.
Estudo multicêntrico com triagem sorológica em 17.201 crianças italianas escolares saudáveis
mostrou que a freqüência de DC silenciosa é cinco vezes mais alta do que a DC sintomática
(CATASSI et al., 1996). Estas formas são frequentemente encontradas em grupos de risco
como familiares de primeiro grau e em doenças auto-imunes (CATASSI et al., 2002;
CICLITIRA,2001).
Clássica: doença celíaca clássica é a forma mais comumente descrita da doença. Ela descreve pacientes com os clássicos
sintomas de má-absorção intestinal nos quais estão plenamente desenvolvidas as atrofias das vilosidades intestinais
provocadas pelo glúten e outros sintomas histológicos clássicos. Estes pacientes são identificados por causa dos sintomas
gastrointestinais.
Atípica: a doença celíaca atípica parece ser a sua forma mais comum. Estes pacientes em geral têm pequenos ou nenhum
sintoma gastrointestinal, mas procuram ajuda médica por outras razões, como deficiência de ferro, osteoporose, baixa
estatura, ou infertilidade. Estes pacientes geralmente têm completamente desenvolvidas as atrofias das vilosidades intestinais
induzidas pelo glúten. Porque os pacientes são “assintomáticos” de uma perspectiva gastrointestinal, uma grande parte não é
diagnosticada.
Silenciosa: a doença celíaca silenciosa refere-se aos pacientes assintomáticos que descobrem ter atrofias das vilosidades
intestinais. Eles descobrem isto após rastreamento sorológico ou durante uma biópsia ou endoscopia por outra razão. Estes
pacientes são clinicamente silenciosos na medida em que eles não manifestam claramente sintomas gastrointestinais ou outro
sintoma atípico associado com a doença celíaca como a definciência de ferro ou a osteoporose.
Latente: doença celíaca latente representa os pacientes com um diagnóstico prévio de doença celíaca que responde à dieta
livre de glúten e os quais possuem uma histologia da mucosa normal ou manifestam apenas um acréscimo de linfócitos
intraepiteliais. A doença celíaca latente pode também representar pacientes com mucosa intestinal presentemente normal em
uma dieta que contém, glúten que podem vir a desenvolver a doença celíaca subseqüentemente.
Refratária: doença celíaca refratária representa pacientes com uma verdadeira doença celíaca (isto é, não um diagnóstico
equivocado) que não querem ou não podem respondê-la com uma dieta livre de glúten. Alguns desses pacientes desenvolvem
complicações como jejunoleite ulcerativa ou enteropatias associadas com linfomas da célula T.
Quadro 2: Formas de apresentação da Doença Celíaca
Fonte: ROSTOM et al., 2006.
2 REVISÃO DE LITERATURA
3 5 Doenças Associadas
A DC está associada a outras condições imunes e não imunes. Existem fortes
evidencias do aumento da ocorrência da DC em crianças com dermatite herpetiforme,
diabetes tipo I, deficiência de IgA e Síndrome de Down (HILL et al, 2005; ROSTOM et al.,
2006). De fato, mais de 90% dos indivíduos com dermatite herpetiforme apresenta alterações
de mucosa intestinal compatíveis com DC (RUSSO et al., 1999). Entre os diabéticos e
portadores de doença seletiva de IgA, a prevalência de DC é cerca de dez vezes superior à da
população em geral (VENTURA et al., 1999). Da mesma forma, entre aqueles portadores de
Síndrome de Down, a prevalência varia entre 4% e até 17% (HILL et al., 2002). Artrite
também tem sido aceita, quando em pacientes com DC, como parte da apresentação clínica
dessa afecção. Uma prevalência de 2 a 3% de celíacos foi observada no grupo de pacientes
com artrite crônica juvenil (PINALS, 1986; LEPORE et al., 1996).
A DC pode manifestar-se, de forma monossintomática, principalmente em indivíduos
não tratados, em conseqüência do quadro de má absorção de ferro, vitamina b12, ácido fólico,
cálcio e vitaminas lipossolúveis. Quadros de anemia resistente ao tratamento, menarca tardia e
menopausa precoce, infertilidade, abortos de repetição (FERGUSON, KINGSTONE, 1996,
HILL, 2002; FASANO, CATASSI, 2005) depressão, sintomas neurológicos progressivos,
principalmente ataxia e epilepsia associadas a calcificações cerebrais (G0BBI, 1992),
osteoporose (FERGUSON, KINGSTONE, 1996; HILL, 2002) e hipoplasia do esmalte
dentário (MAKI et al. 1991), tem sido associados à doença celíaca e podem ser relacionados a
dificuldades de absorção destes nutrientes. Expressivas parcelas de pacientes, principalmente
os identificados em estudos de rastreamento, relatam antes do diagnóstico, um indefinível
2 REVISÃO DE LITERATURA
41
mal-estar geral, que aceitam como seu estado normal, apresentando nítida melhora após a
instituição da dieta isenta de glúten (PRATESI, GANDOLFI, 2005).
Devido a estas associações, tem sido recomendada a realização de testes de triagem
sorológica para DC nas crianças que pertencem a grupos de risco, após os três anos de idade,
e na vigência de dieta com glúten por período não inferior a um ano. Os pacientes com testes
sorológicos negativos podem apresentar a DC posteriormente, o que recomenda repetir a
triagem sorológica após alguns anos (FERGUSON, KINGSTONE, 1996; BARERA, et al.,
2002)
Em conseqüência à grande heterogeneidade clínica, a freqüência de outras doenças
associadas e à sua evolução, que frequentemente é insidiosa, a DC deixa muitas vezes de ser
diagnosticada por longos períodos de tempo, sendo uma das afecções em que maior tempo se
passa entre os primeiros sintomas e o diagnostico final (DICKEY, McCONNELL, 1996).
3.6 DIAGNÓSTICO
Até o final da década de 1980, os critérios diagnósticos estabelecidos pela Sociedade
Européia de Gastroenterologia Pediátrica e Nutrição (ESPGAN, 1970) incluíam: a) sintomas
de má absorção intestinal; b) mucosa jejunal de aspecto celíaco, com vilosidades achatadas,
hiperplasia de criptas e infiltrado inflamatório linfoplasmocitário de submucosa; c) remissão
clínica e histológica quando submetida a dieta sem glúten; d) recorrência clínica e histológica
após a reintrodução do glúten (MEUWISSE, 1970). Esses critérios foram revistos em 1990,
2 REVISÃO DE LITERATURA
42
quando se estabeleceu que fosse considerado indispensável o achado das anormalidades
características da mucosa do intestino delgado em, no mínimo, um espécime de biópsia,
associado à sorologia positiva, havendo na evolução do paciente, remissão clinica dos
sintomas e negativação da sorologia, quando instituída dieta isenta em glúten. Neste
pacientes, para confirmação do diagnóstico, a instituição da dieta isenta em glúten deveria ser
seguida por progressiva melhora clínica e normalização dos testes sorológicos (WALKER-
SMITH et al., 1990)
O desenvolvimento e aplicação dos testes sorologicos, particularmente anticorpos
AAE e anti tTG, no rastreamento inicial da doença foram em grande parte os responsáveis
pelo reconhecimento de que a doença celíaca não é uma doença rara. Os testes também foram
úteis para o reconhecimento da ampla gama de apresentações da doença. Apesar disto a
biópsia da mucosa do intestino delgado permanece o indispensável para estabelecer o
diagnóstico DC (ROSTOM et al., 2006).
As lesões histopatológicas na mucosa do intestino delgado no individuo celíaco
incluem desde um número aumentado de linfócitos intra-epiteliais (LIE) até um padrão total
de comprometimento (figura 3). Segundo a classificação proposta por Marsh, em 1992, a
mucosa na doença celíaca apresenta vários estágios evolutivos: O estágio 0 (padrão pré-
infiltrativo), com fragmento sem alterações histológicas e portanto, considerado normal. Na
lesão infiltrativa (Marsh I) a arquitetura da mucosa apresenta-se normal, porém aumento do
número dos LIE - mais de 40 linfócitos por 100 enterócitos contados; é o primeiro e o mais
sensível indicador que traduz os efeitos imunológicos desencadeados pelo glúten na mucosa
do trato gastrointestinal. A linfocitose intraepitelial, entretanto, não é específica da DC e pode
ser encontrada no sprue tropical, giardíase, enteropatias infecciosas, doença de Crohn e várias
2 REVISÃO DE LITERATURA
43
outras doenças auto-imunes (COLLIN, et al., 2005). A lesão hiperplástica (Marsh II) é
identificada quando a mucosa apresenta linfocitose intraepitelial acompanhada de hiperplasia
e, finalmente, a lesão destrutiva (Marsh III) é reconhecida frente à moderada ou intensa
redução da altura vilositária, e constitui a mais grave alteração da mucosa intestinal (MARSH,
1992; COLLIN, et al., 2005). Cabe ressaltar que a atrofia vilositária não é lesão patognômica
da DC, desta forma, apenas as lesões Marsh III e IV são consideradas as lesões típicas que
caracterizam a DC (HILL et al., 2005).
Rostom et al. (2006) em revisão técnica da AGA, sugerem uma subdivisão nos
critérios Marsh III, descritos na figura 3:
Figura 3. Espectro de má-absorção e sintomas na DC.
A magnitude da má-absorção e sintomas nos celíacos é sempre relacionada à extensão da lesão da
mucosa de acordo com os critérios de Marsh.
Fonte: ROSTOM et al., 2006.
No entanto, as alterações detectadas por biópsia quando consideradas isoladamente
podem não ser suficientes para o diagnóstico da DC, uma vez que os sintomas histológicos
não são exclusivos da doença. Em pacientes com lesões Marsh I e II, existe a necessidade de
−
Discreta má absorção
−
Mínima má absorção
−
Extensa má absorção
− Sem atrofia vilositária − Parcial atrofia vilositaria − Completa atrofia vilositaria
− Discreta hiperplasia de criptas − Alguma hiperplasia de criptas − Marcada hiperplasia de criptas
− Aumento de LIE − Aumento de LIE − Aumento de LIE
assintomáticos
sintomá
tic
os
2 REVISÃO DE LITERATURA
44
provas sorológicas ou testes genéticos para detecção da DC. Em menores de 2 anos, por
exemplo, pode haver confusão nos achados histológicos principalmente com diarréia
persistente, alergia alimentar, desnutrição calórico-protéica, giardíase e deficiências
imunológicas. Alem disso, resultados persistentemente positivos de testes sorológicos na
presença de achados histológicos normais podem ser um indicador de doença celíaca latente.
Em alguns casos, com alta suspeita clinica e com teste sorológicos negativos, e que iniciaram
a dieta sem glúten sem confirmação por biópsia, a provocação com glúten pode ser
recomendada
(ROSTOM et al., 2006).
Os marcadores sorológicos, desta forma são úteis para identificar os indivíduos que
deverão se submeter à biópsia intestinal, especialmente os assintomáticos dos grupos de risco,
como os familiares de celíacos e pacientes com doenças auto-imunes, e ainda nos estudos
epidemiológicos.
Os anticorpos AAG foram os primeiros marcadores sorológicos descritos na DC. São
de fácil execução e baixo custo, porém têm sensibilidade baixa e variável entre 50-60%, e
especificidade da classe IgA variando entre 71 a 97% em adultos e 92 a 97% e da classe IgG
(50%) em crianças, reduzidas para o diagnóstico da DC (HILL et al., 2005). O AAE tem sido
considerado como o marcador de eleição para a triagem da DC, pois apresenta alta
sensibilidade em adultos e crianças (ROSTOM, et al., 2006). É reconhecido que a presença
dos AAE é preditiva de progressão para atrofia de vilosidades, sendo aceita como um efetivo
teste de triagem para as formas atípica, latente e potencial da DC (GRODZINSK, et al.,
1995). O AAE é detectado por imunofluorescência indireta, podendo ser utilizado substrato
de cordão umbilical humano ou esôfago de macaco. É um método observador-dependente e
requer profissional experiente para a realização.
2 REVISÃO DE LITERATURA
45
O AATtg, por sua vez, pode ser avaliado por ELISA utilizando-se a proteína de cobaia
(primeira geração) ou recombinante humano (segunda geração), comercialmente disponível.
O AATGt pode ser utilizado para triagem populacional, por ser um ensaio quantitativo que
independe do observador, além de ser de fácil execução(GILLET et al 2001; GREEN, et al.,
2005). Há elevada correlação entre o AAE e o AATGt, com adequada comfiabilidade para o
rastreamento diagnóstico e a monitorização da doença (MAKI, 2003). No entanto, alguns
trabalhos relatam maior especificidade do AAE para detecção da DC, em relação ao AATtG,
uma vez que este pode estar presente em doenças como o DM1, doença crônica do fígado,
artrite reumatóide e insuficiência cardíaca (GREEN, et al., 2005).
A deficiência seletiva de IgA é aproximadamente 10 a 15 vezes mais comum em
individuo celíacos do que na população em geral. Como os anticorpos são principalmente da
classe IgA, naqueles indivíduos com ausência de IgA recomenda-se a dosagem do anticorpo
da classe IgG (ROMALDINI, BARBIERI, 1999; ROSTOM et al., 2006).
A tabela 1 apresenta a especificidade e sensibilidade dos testes sorológicos auxiliares
no diagnóstico da DC.
2 REVISÃO DE LITERATURA
46
Tabela 1
Testes sorológicos para o diagnóstico de doença celíaca
Teste Técnica Sensibilidade(%) Especificidade(%)
Adultos: 95,7 - 98,5 Adultos: 98,8 – 99,9
imunofluorescência indireta
–esôfago de macaco
Crianças: 94,5 – 97,3 Crianças: 96,3 – 98,2
Adultos: 86,3 – 92,5 Adultos: 98,4 – 99,9
Anti-endomísio IgA
imunofluorescência indireta
–cordão umbilical humano
Crianças: 93,5 - 98,6 ± 99%*
± 90%* Adultos: 92,5 – 98,1
ELISA - cobaia
Crianças: 93,5 - 98,6 Crianças: 93,1 – 99,6
Adultos: 91,8 – 98,1 Adultos: 97,1 – 99,6
Anti-transglutaminase IgA
ELISA - humano
Crianças: 9,03 – 98,1 Crianças: 94,6 – 99,8
*Heterogeneidade nas análises
Fonte: ROSTOM, et al., 2006.
3.7 TRATAMENTO E PROGNÓSTICO
O tratamento da doença é exclusivamente dietético, devendo-se excluir o glúten da
dieta durante toda a vida, tanto nos indivíduos sintomáticos, quanto nos assintomáticos. Após
iniciado o tratamento com a dieta sem glúten, a melhora clínica é variável, em geral há o
desaparecimento dos sintomas gastrintestinais dentro de dias ou semanas (POLANCO et al.,
1996). Já a normalização funcional e histológica da mucosa intestinal pode demorar de 6 a 19
meses, podendo ainda estar incompleta em alguns casos entre 24-48 meses (FARREL,
KELLY, 2002; SHAMIR, 2003). Concomitante à melhora histológica intestinal ocorre a
redução dos títulos dos anticorpos antigliadina, antiendomísio e antitransglutaminase
(CICLITIRA et al., 2001).
Porém a adesão à dieta sem glúten é tarefa complexa e difícil de ser continuada por
toda a vida. A farinha de trigo, por exemplo, é amplamente utilizada em preparações de
2 REVISÃO DE LITERATURA
47
consumo freqüente como pães, massas e biscoitos, além de servir de veículo ou de espessante
para medicamentos e alimentos. Em países latinos americanos, o consumo do trigo constitui
uma das principais fontes de energia. A dieta sem glúten obriga, muitas vezes, a troca nos
hábitos alimentares da família do indivíduo afetado (MONDRAGON et al., 1999).
Nas crianças, o seguimento da dieta depende fundamentalmente do comportamento
dos familiares no que se refere às substituições dos alimentos não permitidos. Para as
crianças de idade escolar, parte dos problemas surge da necessidade de levarem lanche de
casa, pois em decorrência das restrições, ficam expostas a situações constrangedoras. O
problema se torna mais grave nas famílias com baixo poder aquisitivo, pois quando a merenda
escolar é composta de alimentos como o pão, o macarrão, a bolachas e o bolo, a criança que
não tem condições de levar o seu lanche de casa simplesmente deixa de se alimentar ou
transgride a dieta (EGASHIRA et al., 1986).
Pesquisas objetivando avaliar a adesão à dieta sem glúten têm demonstrado problemas
no que tange ao seguimento, em longo prazo, da dieta restritiva. Casemiro (2006) avaliando
crianças e adultos brasileiros, encontrou sorologia positiva pelo teste (IgA-tTG) em 37,5%
dos pacientes que declaram adesão total a dieta sem glúten. Usai et al. (2002) encontraram
anticorpo antiendomísio positivo em 5% dos pacientes que declararam adesão total e dos que
declararam adesão parcial, 96% foram positivos para o mesmo anticorpo. Evidências sugerem
correlação positiva entre adesão à dieta e o nível sócio econômico dos pais, educação e
conhecimento sobre a doença em crianças (ROSTOM, et al., 2006)
A adesão ao tratamento deve ser estimulada pela equipe de cuidados, pois traz
benefícios aos doentes celíacos. Entre eles podemos citar proteção quanto ao risco de linfoma
2 REVISÃO DE LITERATURA
48
(HOLMES et al., 1989), a melhora nos indicadores nutricionais: como peso, índice de massa
corporal (IMC) e reserva de gordura subcutânea (BARERA et al., 2000), na anemia ferropriva
e na densidade mineral óssea em adultos (MCFARLANE et al., 1996; SATEGNA-
GUIDETTI et al., 2000).
Desta forma, oferecer o suporte necessário para permitir aos pacientes condições para
seguimento da dieta é fundamental para o prognóstico favorável na DC. No caso das crianças,
além do suporte familiar, um ambiente escolar favorável pode contribuir significativamente
para o sucesso do tratamento. A avaliação do impacto psico-social da doença através de
medidas de QV pode contribuir de modo significativo para maior conhecimento do impacto
da doença na perspectiva do paciente e fornecer subsídios para a equipe de cuidados
monitorar a adesão ao tratamento.
3 JUSTIFICATIVA
3 JUSTIFICATIVA
A QV é um termo que representa uma tentativa de nomear algumas características da
experiência humana, sendo o fator central que determina a sensação subjetiva de bem estar
(ASSUMPÇÃO Jr et al., 2000). Para crianças e adolescentes doentes, QV pode significar o
quanto seus desejos e esperanças se aproximam do que realmente está acontecendo (EISER,
1997). Saúde e doença não se reduzem a uma experiência biológica, orgânica e objetiva.
(EISER E MORSE, 2001). Nesse contexto, a visão da QV, deve possibilitar abordagens que
vão além do caráter biomédico, ou seja, daquele preocupado somente com as causas e
conseqüências das enfermidades em nível biológico. Havendo, portanto a necessidade de
relacionarem-se os aspectos biológicos da doença com as condições gerais do ser humano
(FLECK, 2000).
Assim, a abordagem de uma doença crônica como a Doença Celíaca não pode se
processar dentro de uma visão puramente biológica devendo considerar as vivências
decorrentes do problema, bem como o possível impacto da doença na qualidade de vida da
criança (ASSUMPÇÃO Jr et al 2000). Desta forma, pressupõe-se que uma doença crônica,
iniciada na infância e que se perpetua na adolescência e idade adulta e cujo tratamento
caracteriza-se por uma dieta diferenciada de seu grupo social, poderia fazer com que a criança
celíaca estabelecesse vínculos pouco saudáveis com os pais e irmãos, gerando uma situação
de dependência e uma auto-imagem fragilizada. Desta forma, a hipótese em estudo é que
mesmo não sendo uma doença que curse com incapacidade física prejudica a QV na óptica
destas crianças.
3 JUSTIFICATIVA 50
Pelo exposto, o interesse em estudar a QV nas crianças celíacas justifica-se não só
como uma das principais formas de monitorar a terapêutica, mas também de avaliar se o
convívio com a doença e a adesão a uma dieta restritiva influenciam a percepção subjetiva de
bem estar na visão destas crianças.
Assim a hipótese em estudo é que a Doença Celíaca em crianças está associada a
piores escores de Qualidade de Vida.
4 OBJETIVOS
4 OBJETIVOS
4.1 OBJETIVO GERAL
• Comparar os escores de QV de crianças celíacas em uso de dieta isenta de glúten
por pelo menos 1 ano com os escores de controles pareados através da escala
AUQUEI.
4.2 OBJETIVOS ESPECÍFICOS
• Avaliar dentro e entre os grupos a associação entre os escores de QV e as variáveis
sócio-demográficas.
• Avaliar no grupo dos celíacos a associação entre escores de QV e as variáveis
clínicas
• Comparar as duas populações quanto ao tempo de aleitamento materno e idade de
introdução do glúten na dieta.
5 SUJEITOS E MÉTODOS
5 SUJEITOS E MÉTODOS
5.1 DELINEAMENTO DO ESTUDO
Para definição do delineamento deste estudo foi considerada a prevalência mundial
estimada da doença celíaca: em torno de 1% (Hill et al 2005). Existem estudos brasileiros que
apontam uma prevalência de até 1:185 (GANDOLFI et al. 2000) mas são de âmbito regional
não podendo ser generalizados para o conjunto da população brasileira. Assim, optou-se por
estudo caso-controle onde os casos corresponderam a um grupo de crianças com diagnóstico
de doença celíaca com idade entre seis e 12 anos em uso de dieta isenta em glúten.
O grupo controle foi composto por escolares que freqüentavam entre a primeira e
sexta série do ensino fundamental, pareados individualmente para sexo, faixa etária,
escolaridade da criança e escolaridade materna. Para cada caso (Celíacos) foram selecionados
dois Controles.
O pareamento visou, principalmente no caso da variável escolaridade materna,
diminuir possíveis fatores socioeconômicos que pudessem interferir nas medidas de qualidade
de vida, uma vez que, as crianças controles foram oriundas de uma escola filantrópica.
5 SUJEITOS E MÉTODOS 52
5.2 PERÍODO
Os dados foram coletados entre agosto de 2005 e novembro de 2006.
5.3 AMOSTRA
5.3.1 Cálculo do Tamanho da Amostra
O cálculo do tamanho da amostra foi obtido considerando a diferença entre as médias
dos escores globais de qualidade de vida dos Celíacos e Controles. A média dos Celíacos foi
obtida a partir de um estudo piloto realizado com 5 crianças celíacas e a dos Controles a partir
do estudo de validação do instrumento (Assumpção Jr et al., 2000). Foi fixado um poder de
90%, um nível de significância de 5%, um tamanho do efeito padronizado de 1 e diferença
entre as amostras de 1:2. Assim, obteve-se um número mínimo de 51 indivíduos, 17 casos e
34 controles.
5.3.2 Definição de Caso
Crianças com idades entre 6 e 12 anos, com diagnóstico de doença celíaca, em uso de
dieta isenta de glúten.
5 SUJEITOS E MÉTODOS 53
Critérios de inclusão dos casos
• Diagnóstico da doença celíaca de acordo com os critérios da ESPHGAN, 1990.
• Idade entre 6 e 12 anos
• Estar em uso de dieta isenta em glúten
Critérios de exclusão dos casos
• Instrumento não preenchido corretamente
• Ausência de assinatura do responsável no termo de consentimento
Seleção dos casos
Os pacientes Celíacos foram arrolados ao estudo de diferentes formas: As crianças
celíacas integrantes da ACELBRA/RS (Associação dos Celíacos do Brasil no Rio Grande do
Sul) e seus responsáveis foram comunicados da realização do estudo pela própria entidade. O
contato inicial dos pesquisadores foi realizado com a diretoria da entidade onde foram
explicados os objetivos da pesquisa e obtido autorização para constatar com seus associados.
Dos 630 indivíduos cadastrados na ACELBRA/RS, foram selecionados os indivíduos
que tivessem idade entre 6 e 12 anos com endereço e/ou telefone para contato. Esta primeira
seleção por faixa etária foi realizada com ajuda da diretoria da entidade. O convite era
reforçado pela pesquisadora e a pela ACELBRA nas reuniões mensais organizadas pela
instituição aos associados e na correspondência escrita enviada pela mesma
5 SUJEITOS E MÉTODOS 54
Foram selecionados 29 pacientes aos quais foram enviados: a escala AUQUEI
(ANEXO 1), a ficha com dados sócio-demográficos (ANEXO 2), uma carta convite e o termo
de consentimento livre e esclarecido (ANEXO 3) explicando os objetivos da pesquisa. O
material era enviado juntamente com o envelope selado para retorno.
Da mesma forma, aos pacientes celíacos que realizavam consultas de rotina no
ambulatório de gastropediatria do Hospital de Clínicas de Porto Alegre e Hospital da Criança
Santo Antônio eram convidados consecutivamente junto com seus responsáveis a participar
depois de esclarecidos os objetivos da pesquisa. As entrevistas eram realizadas entre as
consultas e os participantes eram instruídos a responder o instrumento após a leitura sem
qualquer orientação quanto à resposta.
Outra forma de recrutamento dos participantes foi a veiculação em 3 momentos
distintos, em jornais de grande circulação, de convite a participação ao estudo.
Também foram realizados contatos via correspondência eletrônica aos membros da
Sociedade Gaúcha de Gastropediatria, após autorização de seu representante, comunicando e
convidando estes a encaminhar crianças cujo perfil obedecesse aos critérios de inclusão na
pesquisa.
5.3.3 Definição de Controle
Escolares sem fatores sociais, de saúde ou de aprendizagem que pudessem
comprometer os índices de Qualidade de Vida.
5 SUJEITOS E MÉTODOS 55
Critérios de inclusão dos controles
• Idade entre 6 e 12 anos
• Escolaridade entre primeira e sexta série do ensino fundamental
Critérios de exclusão dos controles
• Não estar alfabetizado na época da aplicação do questionário
• Apresentar dificuldade de aprendizagem
• Ausência de assinatura do responsável no termo de consentimento
• Instrumento preenchido incorretamente
Seleção dos Controles
Após consentimento da diretoria do Colégio Nossa Senhora de Lurdes (CNSL), foram
enviados uma carta convite, o termo de consentimento (ANEXO 4) e a ficha sócio-
demográfica (ANEXO 5) aos pais de todas as crianças de primeira à sexta série do ensino
fundamental da referida escola.
O instrumento foi aplicado a todas as crianças, pela professora da respectiva série e as
crianças foram convidadas a responder o instrumento após a leitura, sem qualquer orientação
quanto à resposta.
5 SUJEITOS E MÉTODOS 56
Foram aplicados 197 questionários e destes 135 retornaram completos – todas as
questões respondidas e somente uma das opções marcadas – e com o termo de consentimento
assinado.
Foram selecionados os primeiros 48 questionários completos, sendo 2 indivíduos para
cada caso e o ajuste se fez de acordo com sexo, idade, faixa etária, escolaridade da criança e
materna.
5.4 VARIÁVEIS EM ESTUDO
Variávies sócio demográficas:
• Gênero;
• Idade;
• Escolaridade da criança;
• Escolaridade materna;
• Escolaridade paterna;
Variávies Clínicas:
• Adesão familiar à dieta isenta em glúten.
• Tempo de diagnóstico da DC
• Idade da criança quando a doença foi diagnosticada
• Acesso da família aos alimentos sem glúten
Variáveis pré-morbidas:
• Idade de introdução do glúten;
• Duração do aleitamento materno;
5 SUJEITOS E MÉTODOS 57
• 5.5 DEFINIÇÃO DE ALEITAMENTO
Para a inclusão nesta pesquisa a mãe deveria informar se a criança recebeu leite
materno, independente de ser complementado, predominante ou exclusivo, segundo os
critérios da Organização Mundial da Saúde (WHO/UNICEF, 1992).
5.6 DESFECHO
• Qualidade de vida
5.7 INSTRUMENTO
O instrumento utilizado foi a AUQUEI - Autoquestionnaire Enfant Imagé
(MANIFICAT, DAZORT, 1997) – (ANEXO 1), versão adaptada para o português por
Assumpção Jr. et al. (2000).
A versão utilizada neste estudo foi traduzida e validada para a população brasileira
pelo Serviço de Psiquiatria da Infância e Adolescência do Instituto de Psiquiatria do Hospital
das Clínicas da Faculdade de Medicina da Universidade de São Paulo (SEPIA-IPq-HC-
FMUSP). (ANEXO 1), junto a 353 crianças saudáveis pertencentes a uma escola privada do
5 SUJEITOS E MÉTODOS 58
município de São Paulo. É composta de 26 questões que exploram relações familiares,
sociais, atividades, saúde, funções corporais e separação, 18 deles contidos em 4 fatores ou
dimensões, assim constituídos:– função: questões relativas às atividades na escola, às
refeições, ao deitar-se, e à ida a médico (questões 1;2;4;5;8);– família: questões relativas à
opinião quanto às figuras parentais e delas, quanto a si mesmo (questões 3;10;13;16;18);–
lazer: questões relativas a férias, aniversário e relações com os avós (questões 11;21;25);–
autonomia: questões relacionadas à independência, relação com os companheiros e avaliação
(questões 15;17;19;23;24). As questões de números 6, 7, 9, 12, 14, 20, 22 e 26 não estão
incluídas nos quatro fatores e detêm importância isolada, pois representam domínios
separados dos demais.
A escala foi revisada e posteriormente chamada pelas próprias autoras de AUQUEI
Autoquestionnaire Enfant Imagé (MANIFICAT et al., 2003). Recebemos a permissão junto a
Dra Manificat para utilizar a versão validada no Brasil, pois não houve significante
modificação quanto às questões e os domínios permaneceram os mesmos (anexo 6) .
Operacionalmente, consiste de auto-avaliação feita pela criança com o suporte de
quatro figuras ou faces que expressam diferentes estados emocionais, associados a diversos
domínios da vida (Figura 4). Uma vez identificados os estados emocionais correspondentes,
passa-se à leitura das questões, pedindo que ela assinale, sem tempo definido, a resposta que
mais corresponde ao domínio proposto. Os escores podem variar de 0 a 3 correspondentes,
respectivamente, a muito infeliz, infeliz, feliz, muito feliz, e a escala possibilita a obtenção de
um escore único de 78 pontos, resultante da somatória dos escores atribuídos aos itens.
5 SUJEITOS E MÉTODOS 59
Figura 4: Suporte de Imagens da AUQUEI
Assumpção Jr et al., (2000), em seu estudo de validação, definiram um ponto de corte
de 48 pontos. Segundo os autores, valores abaixo de 48 definem como prejudicada a QV da
população estudada. No entanto, as autoras da versão original (MANIFICAT, DAZORT,
1997, MANIFICAT et al., 2003), utilizam a média por questão e por domínios na comparação
entre grupos.
No presente estudo, avaliou-se a Qualidade de Vida através da mediana por domínios
e por questão – devido ao tamanho da amostra, o escore de 0 a 3 se comportou como variável
qualitativa – e através da média global afim de dicotomizarmos os grupos segundo o ponto de
corte de 48.
A justificativa para a escolha da escala AUQUEI é que a mesma se constitui de uma
medida genérica de avaliação da QV, adaptada ao contexto pediátrico através de suporte de
imagens e que possibilita comparações com crianças saudáveis, além de englobar os domínios
relevantes a QV infantil sob um enfoque subjetivo. Da mesma forma, o modelo utilizado é o
conceito multidimensional de QV de proposto pela OMS (WHOQOL-GROUP, 1994), que
inclui vários domínios na vida da criança abrangendo funcionamento físico, emocional,
psicológico, social e sintomas relacionados à doença/tratamento, incluindo dimensões da vida
5 SUJEITOS E MÉTODOS 60
humana em direção a subjetividade (MAGNIFICAT, DAZORD, 1997; ASSUMPÇÃO Jr et
al., 2000).
5.8 ANÁLISE ESTATÍSTICA
O escore global do AUQUEI foi descrito através de média e desvio padrão ao passo
que as questões e os domínios, que apresentaram distribuição assimétrica, através de mediana
e amplitude de variação (mínimo - máximo). Para descrição das variáveis qualitativas, as
freqüências absolutas e relativas foram utilizadas.
Para analisar as variáveis quantitativas com distribuição simétrica e assimétrica em
relação aos escores do AUQUEI, foram utilizados, respectivamente, os testes t-Student e U de
Wilcoxon-Mann-Whitney. Na comparação entre os escores medianos dos domínios foi
utilizado o teste de Friedman, e as comparações múltiplas ajustadas por Finner. Em relação à
faixa etária e nível de instrução dos pais, respectivamente, a Análise de Variância one-way.
Para complementar a Análise de Variância, foi aplicado o teste de Tukey. A associação entre
as variáveis categóricas foi avaliada através dos testes qui-quadrado de Pearson. O nível de
significância adotado foi de 5% e as análises foram realizadas no programa SPSS (Statistical
Package for the Social Sciences) versão 10.0. Para ajustar os valores p por Finner, foi
utilizado o programa PEPI (Programs for Epidemiologists) versão 4.0.
5 SUJEITOS E MÉTODOS 61
5.9 ASPECTOS ÉTICOS
Este estudo, de número 05.292, foi avaliado e aprovado pela Comissão Científica e
Comissão de Pesquisa e Ética em Saúde do Grupo de Pesquisa e Pós-Graduação do HCPA. O
estudo foi realizado de acordo com as diretrizes sobre pesquisa envolvendo seres humanos,
estabelecida pela resolução nº 196/96 do Conselho Nacional de Saúde (BRASIL, 1996).
6 RESULTADOS
6 RESULTADOS
6.1 CARACTERIZAÇÃO DOS GRUPOS
Os grupos foram caracterizados quanto à forma de entrada no estudo e quanto às
características demográficas da amostra.
Entrada dos sujeitos no estudo
Dos 29 questionários enviados aos pacientes celíacos pertencentes à ACELBRA, oito
(27,58%) retornaram e foram incluídos no estudo. Demais pacientes foram encaminhados por
gastropediatras ou realizavam acompanhamento de rotina no ambulatório de gastropediatria
do Hospital de Clinicas de Porto Alegre e Hospital da Criança Santo Antonio. A tabela
abaixo apresenta a distribuição dos pacientes conforme procedência (tabela 2).
Tabela 2
Distribuição das crianças Celíacas conforme procedência
Procedência
Freqüência
n (%)
ACELBRA/RS 8 (33,33)
Encaminhamento por Gastropediatras 4 (16,67)
Ambulatórios de Gastropediatria 8 (33,33)
Anúncio Jornal 4 (16,67)
Total 24 (100)
ACELBRA/RS: Associação dos Celíacos do Brasil no Rio Grande do Sul.
6 RESULTADOS
63
O grupo controle foi composto por 48 escolares de uma escola filantrópica do ensino
fundamental, hígidos, pareados individualmente para sexo, idade, faixa etária, escolaridade da
criança e materna.
Características sócio-demográficas da amostra
Foram incluídas no estudo 72 crianças: 24 celíacas e 48 controles com idade entre 6 e
12 anos. A tabela 3 apresenta as características da amostra.
Tabela 3
Características sócio-demográficas da amostra.
Total
(n=72)
Celíacos
(n = 24)
Controles
(n =48)
Características demográficas
n(%) n(%) n(%)
Masculino 24 (33,3) 8 (33,3) 16 (33,3)
Gênero
Feminino 48 (66,7) 16 (66,7) 32 (66,7)
6 a 7 15 (20,8) 5 (20,8) 10 (20,8)
8 a 9 21 (29,2) 7(29,2) 14 (29,2)
Faixa etária
10 a 12 36 (50) 12 (50,0) 24 (50,0)
Até o ensino fundamental 24 (33,3) 8 (33,3) 16 (33,3)
Até o ensino médio 24 (33,3) 8 (33,3) 16 (33,3)
Escolaridade
materna
Até o ensino superior 24 (33,3) 8 (33,3) 16 (33,3)
Até o ensino fundamental 26 (36,1) 9 (37,5) 17 (35,4)
Até o ensino médio 19 (26,39) 6 (25,0) 13 (27,1)
Escolaridade
paterna
Até o ensino superior 27 (37,5) 9 (37,5) 18 (37,5)
Devido ao pareamento, não houve diferenças estatisticamente significativas entre os
grupos estudados.
6.2 ESCORES DE QUALIDADE DE VIDA
6 RESULTADOS
64
Escore global da AUQUEI
A Qualidade de Vida Global foi avaliada através da média global da AUQUEI por
grupo estudado. Num escore variando de 0 a 78 pontos, as crianças celíacas apresentaram
média de 60,87 e desvio padrão de 8,29 superiores aos valores encontrados nas crianças
controles (52,19±6,57). Diferença que se mostrou estatisticamente significativa (p<0,001).
A figura 5 apresenta a representação gráfica das medias globais e intervalos de confiança nos
grupos celíacos e controles
GRUPO
ControlesCelíacos
IC 95% para a média global do AUQUEI
70
68
66
64
62
60
58
56
54
52
50
48
Figura 5 : Média Global da AUQUEI nos grupos Celíacos e Controles
* p < 0,01; valor obtido pelo teste T
*
6 RESULTADOS
65
Escores por questão da AUQUEI
As questões foram organizadas primeiramente por média e após por mediana e
amplitude de variação (mínimo e máximo). A figura 6 apresenta as questões organizadas por
médias de pontuação nos dois grupos avaliados.
6 RESULTADOS
66
Escores Médios por questão da AUQUEI
1. à mesa, junto co m sua família
2. quando você se deita
3. brinca co m seus irmãos
4. ao dormir
5. na sala de aula
6. vê um fo tografia sua
7. durante o recreio escolar
8. vai um consulta médica
9. pratica um esporte
10. pensa em seu pai
11. no dia de seu aniversário
12. faz as lições de casa
13. pensa em sua mãe
14. fica internado no hospital
15. brinca sozinho(a)
16. seu pai e sua mãe falam sobre você
17. dorme fora de casa
18. mo stra alguma coisa que você sabe fazer
19 amigos falam sobre você
20. toma os remédios
21. durante as férias
22. pensa em quando tiver crescido
23.esta lo nge da família
24. recebe as notas da esco la
25. está com seus avós
26 . quando você assiste televisão
Celíacos Controles
Figura 6. Comparação entre os grupos Celíacos e Controles das médias obtidas por questão da AUQUEI
0
3
6 RESULTADOS
67
Os grupos então foram comparados através de medianas e amplitudes de variação os
valores estão descritos na tabela 4.
Tabela 4
Medianas e amplitudes de variação das questões da AUQUEI
nos grupos Celíacos e Controles.
Questões AUQUEI Celíacos Controles p
1. À mesa, junto com sua família 3 (2-3) 2 (0-3) 0,000*
2. À noite, quando se deita 2 (1-3) 2,5 (1-3) 0,163
3. Brincando com seus irmãos 3 (0-3) 2 (0-3) 0,003*
4. À noite, ao dormir 2 (0-3) 2 (0-3) 0,805
5. Na sala de aula 3 (2-3) 2 (0-3) 0,002*
6. Vendo uma fotografia sua 3 (2-3) 2 (0-3) 0,312
7. Em momentos de brincadeiras 3 (2-3) 3 (0-3) 0,293
8. Indo ao médico 2,5 (0-3) 2 (0-3) 0,485
9. Praticando um esporte 3 (2-3) 2 (0-3) 0,001*
10. Pensando no pai 3 (2-3) 3 (0-3) 0,126
11. No dia de seu aniversário 3 (1-3) 3 (0-3) 0,688
12. Fazendo as lições de casa 3 (0-3) 3 (0-3) 0,899
13. Pensando em sua mãe 3 (1-3) 2,5 (0-3) 0,007*
14. Internado no hospital 1 (0-3) 2,5 (0-3) 0,037*
15. Brincando sozinho (a) 1 (0-3) 0,0 (0-3) 0,000*
16. Seus pais falam sobre você 3 (1-3) 2 (0-3) 0,000*
17. Dormindo fora de casa 2 (0-3) 2 (0-3) 0,058
18. Mostrando suas habilidades 3 (2-3) 2 (0-3) 0,009*
19. Amigos falam sobre você 2 (0-3) 2 (0-3) 0,834
20. Tomando remédios 2 (0-3) 1 (0-3) 0,110
21. Durante as férias 3 (2-3) 2 (0-3) 0,000*
22. Pensa em quando tiver crescido 3 (1-3) 3 (0-3) 0.488
23. Estando longe da família 1 (0-3) 2 (0-3) 0,063
24. Recebendo as notas da escola 3 (1-3) 1 (0-3) 0,000*
25. Estando com os avós 3 (1-3) 2 (0-3) 0,001*
26. Assistindo televisão 3 (1-3) 3 (1-3) 1,000
Resultados em mediana (mínimo-máximo)
* valores obtidos pelo Teste U de Wilcoxon-Mann-Whitney
6 RESULTADOS
68
Escores por domínios da AUQUEI
A tabela 5 apresenta as medianas de variação por domínios da AUQUEI
Tabela 5
Medianas e amplitudes de variação dos domínios da AUQUEI nos grupos
Celíacos e Controles.
Questões AUQUEI Celíacos Controles p entre grupos
Funções 2,4 (1,4 -3,0) 2,1 (1,2-2,8) 0,002*
Família 2,8 (1,6-3,0) 2,0 (1,2-3,0) <0,001*
Lazer 3,0 (1,6-3,0) 2,3 (1,0-3,0) <0,001*
Autonomia 1,9 (0,6-2,8) 1,5 (0,2-2,4) 0,022*
p dentro grupos
<0,001** <0,001**
Resultados em mediana (mínimo-máximo)
* valor obtido pelo Teste U de Wilcoxon-Mann-Whitney
** valor obtido pelo Teste de Friedman;
A tabela 6 apresenta as comparações múltiplas entre os domínios da AUQUEI
Tabela 6
Valores p ajustados das comparações múltiplas entre os domínios por grupo.
Celíacos Saudáveis
Comparações
p* p*
Funções x Família 0,017 0,718
Funções x Lazer 0,002 0,018
Funções x Autonomia <0,001 <0,001
Família x Lazer 0,043 0,018
Família x Autonomia <0,001 <0,001
Lazer x Autonomia <0,001 <0,001
* valores obtidos pelo teste de Wilcoxon ajustado por Finner
6 RESULTADOS
69
As representações gráficas das diferenças entre os grupos por domínios da AUQUEI
podem ser observadas na figura 7.
*
GRUPO
ControlesCelíacos
Escore do domínio Funções
3,0
2,5
2,0
1,5
1,0
,5
0,0
GRUPO
ControlesCelíacos
Escore do domínio Lazer
3,0
2,5
2,0
1,5
1,0
,5
0,0
284132
11
118
24
19
Figura 7. Blox plots dos domínios: Funções, Família, Lazer e Autonomia da AUQUEI conforme os grupos
Celíacos e Controles.
*p<0,001; **p<0,05; valores obtidos pelo Teste U de Wilcoxon-Mann-Whitney
GRUPO
ControlesCelíacos
Escore do domínio Família
3,0
2,5
2,0
1,5
1,0
,5
0,0
GRUPO
ControlesCelíacos
Escore do domínio Autonomia
3,0
2,5
2,0
1,5
1,0
,5
0,0
53
**
*
*
**
6 RESULTADOS
70
Questões AUQUEI organizadas conforme os domínios que as representam (tabela 7).
Tabela 7
Medianas e amplitudes de variação das questões da AUQUEI organizadas por domínios.
Questões e Domínios AUQUEI Celíacos Saudáveis p
Funções
2,4 (1,4 -3,0) 2,1 (1,2-2,8) 0,002*
1. À mesa, junto com sua família 3 (2-3) 2 (0-3) <0,001*
2. À noite, quando se deita 2 (1-3) 2,5 (1-3) 0,163
4. À noite, ao dormir 2 (0-3) 2 (0-3) 0,805
5. Na sala de aula 3 (2-3) 2 (0-3) 0,002*
8. Indo ao médico 2,5 (0-3) 2 (0-3) 0,485
Família
2,8 (1,6-3,0) 2,0 (1,2-3,0) <0,001*
3. Brincando com seus irmãos 3 (0-3) 2 (0-3) 0,003*
10. Pensando no pai 3 (2-3) 3 (0-3) 0,126
13. Pensando em sua mãe 3 (1-3) 2,5 (0-3) 0,007*
18. Mostrando suas habilidades 3 (2-3) 2 (0-3) 0,009*
Lazer
3,0 (1,6 - 3,0) 2,3 (1,0 -3,0) 0,022*
11. No dia de seu aniversário 3 (1-3) 3 (0-3) 0,688
21. Durante as férias 3 (2-3) 2 (0-3) <0,001*
25. Estando com os avós 3 (1-3) 2 (0-3) <0,001*
Autonomia
1,9 (0,6-2,8) 1,5 (0,2 - 2,4) <0,001*
15. Brincando sozinho (a) 1 (0-3) 0,0 (0-3) <0,001*
17. Seus pais falam sobre você 2 (0-3) 2 (0-3) 0,058
19. Amigos falam sobre você 2 (0-3) 2 (0-3) 0,834
23. Estando longe da família 1 (0-3) 2 (0-3) 0,063
24. Recebendo as notas da escola 3 (1-3) 1 (0-3) <0,001*
Resultados em mediana (mínimo-máximo)
* valor obtido pelo Teste U de Wilcoxon-Mann-Whitney
6 RESULTADOS
71
A tabela 8 apresenta o escore global da AUQUEI dicotomizado segundo o ponto de
corte sugerido por Assumpção Jr
et al
.(2000), no qual indivíduos são considerados com QV
piorada quando o escore for menor que 48, encontramos que 2 (8,3%) dos celíacos e 10
(20,8%) dos controles possuem baixa QV. Diferença que então não se mostrou significativa
(p=0,314)
Tabela 8
Escores da AUQUEI conforme ponto de corte nos grupos estudados.
QV
Celíacos
n(24)
Saudáveis
n (48)
Total
> 48 22 (91,7) 38 (79,2) 60
≤ 48 2 (8,3) 10 (20,8) 12
Total 24 48 72
> 48 – qualidade de vida esperada
< 48 – qualidade de vida prejudicada
6 RESULTADOS
72
6.3 RELAÇÃO ENTRE QUALIDADE DE VIDA E VARIÁVEIS SÓCIO-
DEMOGRÁFICAS
Foram realizadas comparações dentro e entre os grupos quanto às variáveis sócio-
demográficas.
Em relação ao gênero encontramos diferenças entre os grupos celíacos e controles
(masculino p< 0,01; feminino p=0,007) e dentro do grupo celíacos (p=0,029), conforme tabela
9 e figura 8. Os celíacos do sexo masculino apresentaram médias globais de QV mais
elevadas quando comparadas às crianças celíacas do sexo feminino (66 ± 5,95 vs. 58 ± 8,24 –
p_value= 0,029). As diferenças no grupo controle não se mostraram significativas (p=0,255).
Tabela 9
Distribuição dos grupos conforme gênero relacionado ao escore global da
AUQUEI
Celíacos Controles
Gênero
n (%)
QV
(média ± DP)
n (%)
QV
(média ± DP)
pentre grupos
Feminino 16 (66,7) 58,3 ± 8,24 32 (66,7) 51,4 ± 7,96 0,007*
Masculino 8 (33,3) 66,0 ± 5,95 16 (33,3) 53,8 ± 3,89 <0,001*
pdentro grupos
0,029* 0,255*
* valores obtidos pelo teste t de Student
QV= Qualidade de Vida
6 RESULTADOS
73
A figura 8 expressa as diferenças entre meninos e meninas nos grupos estudados
conforme o escore global da AUQUEI.
Figura 8. Error plots da comparação entre meninos e meninas nos grupos Celíacos e Controles segundo
escore médio da AUQUEI.
* p= 0,029 valor obtido pelo Teste T na comparação entre meninos e meninas celíacas
Grupo
SaudáveisCelíacos
IC 95% para o escore geral do AUQUEI
80
70
60
50
40
Sexo
Meninos
Meninas
*
6 RESULTADOS
74
Quando distribuídas por faixa etária, encontramos diferenças entre os grupos nas
faixas de 6 e 7anos e 8 e 9 anos, diferenças não encontradas nos maiores de 10 anos
(P=0,227).
Dentro do grupo Celíacos observamos medias significativamente menores nas crianças
de 10 à 12 quando comparadas às de 6 e 7 anos e as de 8 e 9 (p= 0,04; p= 0,02,
respectivamente). No grupo controle não foi encontrado diferenças dentro das faixas de idade
avaliadas. A tabela 10 e a figura 8 ilustram estes resultados:
Tabela 8
Distribuição dos grupos conforme faixa etária relacionado ao escore global da AUQUEI
Celíacos Controles
Faixa etária (anos)
n (%)
QV
(média ± DP)
n (%)
QV
(média ± DP)
p entre grupos
6-7 5 (20,8) 65,8 ± 5,26 10 (20,8) 51,0 ±9,18 0,006*
8-9 7 (29,2) 65,6 ± 7,00 14 (29,2) 51,6±5,43 <0,001*
10-12 12 (50,0) 56,1 ± 7,55 24 (50,0) 53,0±6,85 0,227*
p dentro grupos
0,011** 0,710**
Análise de Variância one-way; ** Teste t-Student para amostras independentes
QV= Qualidade de Vida
6 RESULTADOS
75
A figura 9 expressa as diferenças entre celíacos e controles por faixa de idade
conforme o escore global da AUQUEI
Grupo
SaudáveisCelíacos
IC 95% para o escore médio do AUQEI
90
80
70
60
50
40
30
Faixa Etária (anos)
6 - 7
8 - 9
10 ou mais
Figura 9. Error plots faixa etária nos dos grupos Celíacos e Controles segundo escore médio da AUQUEI.
* apresentou diferença estatisticamente significativa em relação às faixas etárias de 6-7 anos (p=0,042) e 8-
(p=0,025); valores obtidos pelo Teste de Tukey
*
6 RESULTADOS
76
Os grupos também foram avaliados quanto à escolaridade dos pais. Nas crianças
saudáveis melhores escores de qualidade de vida foram associados a maior escolaridade da
mãe (P=0,006). Não foram encontradas diferenças quanto a escolaridade paterna.
Tabela 11
Distribuição dos grupos conforme nível de instrução materna relacionado ao escore
global da AUQUEI
Celíacos Controles
Escolaridade Materna
n (%)
QV
(média ± DP)
n (%)
QV
(média ± DP)
Até o ensino fundamental 8 (33,33) 58,4 (8,53) 11 (22,91) 48,36 (7,71)
Até o ensino médio 8 (33,33) 61,5 (7,82) 20 (41,66) 50,90 (6,69)
Até o ensino superior 8 (33,33) 62,75 (8,97) 17 (35,41) 56,2 (4,65)
pdentro grupos
0,575* 0,006*
* valores obtidos pela Análise de Variância one-way
QV= Qualidade de Vida
Tabela 12
Distribuição dos grupos conforme nível de instrução paterna relacionado ao escore
global da AUQUEI
Celíacos Controles
Escolaridade Paterna
n (%)
QV
(média ± DP)
n (%)
QV
(média ± DP)
Até o ensino fundamental 9 (45,0) 59,0 (5,15) 11 (22,91) 51,0 (9,17)
Até o ensino médio 6 (30,0) 58,5 (13,61) 15 (31,25) 51,8 (7,51)
Até o ensino superior 5 (25,0) 64,2 (7,29) 22 (45,83) 53,0 (5,30)
pdentro grupos
0,513* 0,711*
*Análise de Variância one-way
QV= Qualidade de Vida
6 RESULTADOS
77
6.4 RELAÇÃO ENTRE QUALIDADE DE VIDA E VARIÁVEIS CLÍNICAS
Tabela 13
Distribuição por idade no diagnóstico nos grupos Celíacos e Controles conforme escore
global da AUQUEI
Idade no diagnóstico
(anos)
Freqüência absoluta Freqüência relativa
QV
(média ± DP)
< 6 20 83,32 61,45 (6,44)
> 6 4 16,66 58 (13,88)
p
0,451*
* valores obtidos pelo Teste t
QV= Qualidade de Vida
Tabela 14
Distribuição por tempo de diagnóstico nos grupos Celíacos e Controles conforme escore
global da AUQUEI
Tempo de
diagnóstico
(anos)
Freqüência
absoluta
Freqüência
absoluta relativa
Freqüência
acumulada
Freqüência
acumulada relativa
QV
(média ± DP)
< 2 3 12,50 3 12,50 58,3 (6,43)
2 – 5 7 29,16 10 41,66 67,86 (5,46)
> 5 14 58,33 24 100 57,9 (8,3)
p
P 0,022* e r parcial= -0,119 com P= 0,589**
* Análise de Variância one-way
** ajustado por Finner
As crianças celíacas e suas famílias também foram questionadas quanto ao acesso aos
alimentos sem glúten e sobre a adesão da família à dieta isenta em glúten. Dificuldades em
adquirir alimentos e o fato da família fazer a dieta juntamente com a criança celíaca parecem
não influenciar a QV geral relatada pelas crianças- p_
value
= 0,811 e 0,517 respectivamente,
valores não representados em tabelas.
6 RESULTADOS
78
6.5 ANTECEDENTES PRÉ-MORBIDOS
Os grupos foram comparados quanto ao tempo de aleitamento materno e idade de
introdução do glúten na dieta.
A duração do aleitamento variou de zero (crianças não amamentadas) até 36 meses
nos dois grupos. A mediana nos celíacos foi de 6 meses com amplitudes interquartílicas de
3,0 e 11,75 meses. O grupo controle apresentou mediana de aleitamento semelhante, 6 meses,
com amplitudes interquartílicas de 3 e 8,5 meses p= 0,608 (figura 10).
6 RESULTADOS
79
Figura 10. Box plots nos grupos Celíacos e Controles do tempo de aleitamento materno (em meses).
Grupo
SaudáveisCelíacos
Tempo de aleitamento materno (meses)
50
40
30
20
10
0
68
56
44
32
7246
35
69
27
1
2
6 RESULTADOS
80
Quanto a idade de introdução do glúten na dieta a mediana encontrada foi de 4,5
meses (3,25 e 7,0 meses) no grupo de pacientes celíacos e 6 meses(p25=4,0 e p75=6,0) no
grupo controle. No entanto, a diferença entre os grupos não se mostrou significativa
(p=0,817) (figura 11)
Grupo
SaudáveisCelíacos
Tempo de introdução do glúten (meses)
14
12
10
8
6
4
2
0
60
4146
56
Figura 11. Box plots da idade de introdução do glúten na dieta nos grupos celíacos e saudáveis (em meses).
6 RESULTADOS
81
Os grupos foram comparados quanto ao tempo de aleitamento até a época de
introdução do glúten na dieta. Dezoito (75%) das crianças celíacas e 32 (66,66%) controles
foram amamentadas até a época de introdução do glúten na dieta. Duas crianças celíacas e 3
controles não receberam aleitamento materno. Porém as diferenças não foram estatisticamente
significativas (p=0,651 e 1,000, respectivamente).
A tabela 15 apresenta a distribuição do tempo de aleitamento conforme os grupos.
Tabela 15
Duração do aleitamento materno conforme os grupos
Celíacos Controles
Tempo do aleitamento
materno
n % n %
não amamentado 2 8,3 3 6,3
30 dias 0 0,0 4 8,3
2 m 1 4,2 5 10,4
3 m 2 8,3 6 12,5
4 m 2 8,3 7 14,6
> 4 m 17 70,8 30 62,5
7 DISCUSSÃO
7 DISCUSSÃO
A necessidade de se avaliar o impacto de uma doença crônica iniciada ainda na
infância e suas conseqüências sobre o crescimento físico e o desenvolvimento psico-social
justifica o interesse no tema QV na criança celíaca. As limitações decorrentes do tratamento,
caracterizado pela adoção de uma dieta diferenciada, carece ser avaliado na perspectiva da
própria criança, uma vez que a mesma doença pode ter impactos diferentes sobre pessoas
distintas. Desta forma a abordagem da doença celíaca, não pode acontecer dentro de um
espectro puramente biológico, devendo-se a avaliar as conseqüências a longo prazo no bem-
estar subjetivo do indivíduo em crescimento, bem como, quão comprometida é a QV destes
indivíduos.
No paciente celíaco, a retirada completa do glúten fornece alívio nos sintomas físicos,
porém as limitações da dieta restritiva podem ter efeito psicológico negativo comprometendo
a QV dos doentes. A limitação dietética pode comprometer as atividades sociais da criança
incluindo a escola e sair com a família para comer fora. A hipótese em estudo é que a doença
celíaca, por ter um tratamento caracterizado por uma dieta diferenciada do grupo social em
que a criança está inserida, poderia prejudicar a QV global da criança.
Como já referido, QV é definida como a percepção do indivíduo sobre o seu estado de
saúde, a qual também é influenciada pelo contexto cultural e pelo sistema de valores em que
ele vive. Quando avaliada em crianças deve levar em conta que para a criança doente, bem-
estar pode significar o quanto seus desejos são realizados e varia conforme as fases de
crescimento infantil e quanto às relações familiares. Desta forma, a avaliação da QV na
7 DISCUSSÃO
83
criança deve considerar a sensação subjetiva de bem-estar, partindo da premissa que o
indivíduo em desenvolvimento é, e sempre foi capaz de se expressar quanto a sua
subjetividade.
Na criança a QV pode ser avaliada a partir da percepção dos pais ou da equipe de
cuidados ou através do relato da própria criança. Neste trabalho, considerou-se o auto-relato
infantil por meio de uma escala genérica de avaliação da QV na criança - a AUQUEI -
validada transculturalmente para o nosso contexto, constituindo-se um parâmetro válido e
reprodutível para a população estudada.
7.1 CARACTERIZAÇÃO DA AMOSTRA
Na presente pesquisa, a amostra foi constituída por crianças em idade escolar, a
escolha desta faixa etária aconteceu por ser adequada à escala utilizada – desenvolvida para
crianças de 4 até 12 anos (MANIFICAT, DAZORT, 1997; ASSUMPÇÃO Jr et al, 2000). A
idade mínima escolhida se deu porque ao final do ano letivo, as crianças de 6 anos apresentam
de um modo geral, condições suficientes para completar corretamente questionários auto-
aplicáveis. Juniper
et al
. (1997) avaliaram as habilidades mínimas requeridas para crianças
interpretarem questionários de QV em asmáticos. Os autores encontraram que as crianças a
partir dos 7 anos entenderam o que estava sendo perguntado e discerniram corretamente entre
as opções de resposta.
7 DISCUSSÃO
84
As crianças celíacas neste estudo (tabela 5) foram provenientes de diversas localidades
e diferentes locais de assistência, apesar disto a amostra pode não ter sido representativa das
crianças associadas à ACELBRA/RS devido ao número de crianças incluídas. A taxa de
devolução dos questionários preenchidos pelos controles foi considerada boa, 135/197
(68,5%) e de acordo com o esperado, uma vez que o instrumento foi aplicado em sala de aula.
A percentagem de devolução dos questionários enviados pelo correio às famílias das crianças
celíacas, no entanto, foi de apenas 27,58%. Sdepanian e colaboradores (1996), em uma
pesquisa sobre o conhecimento da DC pelos pacientes cadastrados na ACELBRA de São
Paulo, obtiverem um retorno muito expressivo, 534/584 (91,4%). Rashid
et al
. (2005), num
estudo que envolveu 10 províncias canadenses, obtiveram retorno de 65%.
Devido ao pareamento não houve diferenças significativas entre casos e controles
quanto ao gênero, idade, escolaridade das crianças e nível de instrução da mãe. O pareamento
da escolaridade materna visou diminuir possíveis desníveis socioeconômicos que pudessem
influenciar a QV relatada pelas crianças. A distribuição entre as faixas etárias avaliadas, por
sua vez, mostrou-se homogênea: 36 (50%) com idade entre 6 e 9 anos e 50% maiores de 10
anos, numero suficiente de sujeitos para detectar diferenças entre as faixas de idade avaliadas.
A predominância encontrada de crianças celíacas de gênero feminino está de acordo
com os dados mundiais (BODÉ, GUDMAND-HØYER, 1996). Usai
et al
(2002), avaliando
QV em adultos celíacos italianos encontrou 3,8 mulheres celíacas para cada indivíduo do sexo
masculino estudado. Casemiro avaliando a adesão à dieta sem glúten numa amostra nacional,
na cidade de Brasília, encontrou relação de 2,28:1. A relação entre meninos e meninas na
atual pesquisa foi de 2:1.
7 DISCUSSÃO
85
7.2 ESCORES DE QUALIDADE DE VIDA
Apesar da relevância do tema é escassa a literatura sobre QV na criança celíaca. Um
estudo holandês desenvolvido por Kolsteren e colaboradores em 2001, avaliou crianças
celíacas através de um questionário especificamente elaborado para esta população. E um
segundo estudo realizado no Canadá, incorporou perguntas referentes à dieta em sua
investigação sobre a DC em crianças daquele país (RASHID
et al
., 2005). Na primeira
pesquisa a QV foi similar à população de referencia e na segunda os celíacos relataram certo
embaraço em ralação a algumas atividades, como jantar fora e dormir na casa de amigos.
No presente estudo, foi aplicada uma escala genérica de avaliação de QV, num grupo
de 24 crianças celíacas com idade entre 6 até os 12 anos e 48 controles pareados por idade,
sexo, escolaridade da criança e materna. Contrariando a expectativa original foram
encontrados melhores escores de QV nas crianças celíacas do que nos controles pareados,
achados que serão detalhados mais a diante.
Para avaliar os escores de QV obtidos neste estudo, primeiramente foram confrontados
os índices globais obtidos no grupo Celíacos com os do grupo Controle (figura 5). Após esta
etapa as questões foram ordenadas através de médias por questão, para permitir a comparação
visual entre as opções mais e as menos frequentemente escolhidas (figuras 6). Devido ao
escore (0 a 3 pontos) ter se comportado como variável qualitativa, as questões foram então
comparadas através de medianas e amplitudes de variação (tabela 4). Do mesmo modo, os
domínios também foram descritos desta forma (tabelas 5,7 e figura7)
7 DISCUSSÃO 85
Na comparação do escore global a diferença encontrada foi significativamente
superior no grupo dos Celíacos (60,87 vs 52,19; figura 4). Na comparação das questões
através das médias, ambos os grupos demonstraram maiores escores nos itens concernentes a
aniversário e férias. As crianças controle demonstraram menor satisfação quanto a “brincar
sozinho” e “receber as notas da escola”, já os celíacos pontuaram menos no item referente a
hospitalização e ficar longe da família (figura 4 e 5). O perfil de resposta nas questões de
maior nível de satisfação foi semelhante aos relatados na literatura (MANIFICAT e
DAZORT, 1997; ASSUMPÇÃO Jr
et al
, 1997;MANIFICAT
et al
., 2003). Nos itens com
menor índice de satisfação, o grupo celíacos se comportou similarmente ao relatado nestes
estudos. As crianças controle obtiveram escore baixo na questão sobre as notas escolares,
porém o perfil de resposta foi semelhante aos relatados naqueles estudos.Quando comparadas
as questões através de medianas as diferenças mantiveram-se significativamente superiores no
grupo dos casos. Os celíacos apresentaram maiores escores em 23 das 26 questões avaliadas,
as diferenças foram estatisticamente significativas em 11 questões. Unicamente na questão
referente à hospitalização, os controles tiveram uma mediana mais elevada e a diferença se
mostrou significativa (p= 0,037; tabela 6).
Quando avaliados os domínios, a diferença entre os grupos se manteve em todos os
itens analisados e esta diferença foi mais expressiva naqueles sobre lazer e quanto relações
familiares (tabela 7). Na comparação dentro dos grupos, os celíacos mostraram maiores
escores quanto as suas atividades de lazer, seguidas de relações familiares, funcionamento e
menor escore quanto à autonomia. Os controles também demonstraram os mais altos escores
nas atividades de lazer, porém escores similares quanto às relações familiares e
funcionamento e menor escore quanto a sua autonomia (tabela 8). Desta forma, o perfil de
satisfação foi semelhante em ambos os grupos – menor escore quanto a Autonomia e maior
7 DISCUSSÃO 86
escore quanto ao Lazer. Portanto, as diferenças observadas foram globais, não sendo
atribuídas a nenhum domínio em particular. Estes achados quanto aos domínios não são
passiveis de comparação, pois os artigos publicados não explicitaram os valores atribuídos a
estas variáveis, mas tornaram-se imprescindíveis na atual pesquisa para auxiliar na
compreensão das diferenças encontradas.
Por outro lado, Assumpção Jr
et al
. (2000) propuseram em seu estudo de validação um
ponto de corte abaixo de um desvio padrão da média global encontrada em escolares na
cidade de São Paulo, estabelecendo a media de 48 como ponto de corte para a avaliação da
QV ao se utilizar a escala AUQUEI. Porem como as crianças celíacas do atual estudo
mostraram médias maiores que os controles, este ponto de corte não se mostrou adequado
para avaliar nossas crianças (tabela 10).
Os achados aqui apresentados, de melhor QV no grupo de crianças celíacas diferem
dos relatados na literatura. Kolsteren
et al
. (2001), em um estudo pioneiro, avaliaram a QV de
crianças holandesas de 8 a 16 anos, utilizando duas escalas genéricas - versão completa e
breve -, acrescentando um módulo específico para crianças celíacas. Os autores encontraram
escore global medido pelo instrumento especifico aproximado ao escore global obtido pelos
instrumentos genéricos. Eles concluíram que a QV nos celíacos foi semelhante à QV das
crianças de referência.
Em adultos celíacos, Hallert
et al
. (1998), encontraram que os celíacos em uso de dieta
isenta de glúten por dez anos apresentaram índices mais baixos de QV do que uma amostra
selecionada da população em geral. Mustalahti
et al
. (2002), em um grande estudo realizado
na Finlândia em 2002, avaliaram a QV antes a após o inicio do tratamento e observaram-na
7 DISCUSSÃO 87
melhorada após 1 ano da dieta sem glúten tanto nos pacientes com diagnóstico através dos
sintomas quanto nos assintomáticos, cujo diagnóstico foi realizado através de testes
sorológicos. Usai
et al
.(2002) encontraram através do SF-36, melhores escores em todos os
domínios nos pacientes que aderiram a deita sem glúten quando comparados aos que
transgrediam ou não aderiam ao tratamento. Casemiro (2006) incluiu em sua pesquisa com
adultos e crianças celíacas na cidade de Brasília uma pergunta sobre o que mais afetava a sua
QV e 11 (61,1%) responderam que era “aderir à dieta sem glúten”.
Recentemente, Rashid
et al
(2005), desenvolveram um questionário para avaliar a
influência da dieta no cotidiano de crianças celíacas, num estudo que envolveu 168 famílias
canadenses. Eles observaram que muitas crianças se ajustaram bem a dieta livre de glúten e
que todos reconheceram a importância da dieta na sua saúde. Apesar disto, aproximadamente
um quarto das crianças se mostrou irritada na maioria das vezes tendo que seguir uma dieta e
13% sentiu-se pouco à vontade a maior parte do tempo nas atividades da escola ou na casa de
amigos. Contrariamente, em nossa pesquisa as crianças celíacas apresentaram maiores escores
que seus pares sem a doença inclusive em perguntas referentes à hora das refeições e quanto a
atividades na escola (tabelas 6 e 9).
É possível que devido ao instrumento específico utilizado os autores canadenses
tenham conseguido capturar um sentimento de impotência frente às restrições que são
inerentes a doença. Sentimento não passível de mensuração pelo instrumento genérico
utilizado em nosso estudo. No entanto, as diferenças apontadas, nos remetem a indagações
sobre o tipo de medida que melhor traduz um constructo como a QV na óptica da criança.
Assim como, como interpretar corretamente resultados discrepantes encontrados através de
um ou outro instrumento. Assim, apesar da dificuldade metodológica de comparação das
7 DISCUSSÃO 88
respostas entre as duas formas de obtenção da QV (medida genérica vs medida específica), é
relevante ressaltar que nossas crianças apresentaram maiores escores que seus pares quando
questionados sobre atividades coletivas que poderiam, em teoria, causar constrangimentos ou
dificuldades aos doentes celíacos.
Alguns críticos apontam que medidas específicas podem muitas vezes enfatizar
sintomas, funcionamento e incapacidades. Prebianchi (2003) argumenta sobre a dificuldade
da elaboração de um instrumento de avaliação que consiga, no nível teórico, separar na vida
de alguém o que é influenciado pela doença daquilo que é influenciado por todas as
experiências passadas e atuais. Além disso, para o autor o uso de medidas específicas traz
embutido o risco de que seja negligenciado o fato de que o objetivo de qualquer serviço
oferecido ao indivíduo com uma condição específica é restaurar uma QV não diferente da QV
de indivíduos não afetados pela doença.
7.3 RELAÇÃO ENTRE QUALIDADE DE VIDA E AS VARIÁVEIS SÓCIO-
DEMOGRÁFICAS02201
Nesta seção foi investigada a relação entre a QV e as características sócio-
demográficas no grupo de crianças celíacas e as nas crianças controle. A analise dos
resultados demonstrou uma associação entre os escores de QV, idade e gênero nas crianças
celíacas e entre a QV e a escolaridade materna nas crianças controle.
7 DISCUSSÃO 89
Quando a variável idade foi confrontada com os escores de QV, foram encontradas
diferenças dentro e entre os grupos. As crianças foram agrupadas em 3 categorias conforme
faixa de idade: de 6-7 anos, 8-9 e de 10-12. Quando comparados os grupos encontramos
diferença entre casos e controles, e ela ocorreu somente na faixa etária de 6 até os 9 anos.
Assim, as crianças celíacas menores de 10 anos tiveram escores de QV significativamente
superiores que os controles da mesma idade. Entre os controles e os celíacos mais velhos esta
diferença não foi significativa (tabela 12; figura 9).
Quando avaliados a relação QV e a idade dentro do grupo dos celíacos, encontramos
diferenças também dentro deste grupo. Os celíacos menores de 10 anos tiveram índices de QV
significativamente superiores aos celíacos maiores de 10 anos (tabela 12; figura 9).
Contrariamente, no estudo de Kolsteren
et al
. (2001) os celíacos mais novos com idade entre
8 e 11 anos relataram menor satisfação nos seu funcionamento físico e social, mas a diferença
observada foi pequena. No grupo controle da presente pesquisa a QV não apresentou
associação quanto à idade e gênero. Desta forma nosso achado de melhor QV nas crianças
celíacas deveu-se aos doentes mais jovens
Em relação às demais variáveis sócio-demográficas, observamos que quanto à
escolaridade dos pais, o grau de instrução da mãe influenciou os índices de QV somente no
grupo controle. Desta forma, quanto mais elevada a escolaridade da mãe, melhores os índices
de QV relatada pelos controles. Os índices globais de QV obtidos pelos controles, foram
semelhantes aos índices dos escolares de referência do estudo de validação da AUQUEI no
Brasil (ASSUMPÇÃO Jr
et al
., 2000).
7 DISCUSSÃO 90
Por outro lado, as meninas celíacas, deste estudo mostraram menores escores que os
meninos com a mesma condição. A hipótese de que o gênero poderia influenciar a percepção
de saúde relatada pelos doentes celíacos tem sido investigada na literatura. No estudo de
Hallert,
et al
., (1998) as mulheres apresentaram índices mais baixos de QV que os homens,
fenômeno semelhante ao descrito nas adolescentes celíacas do estudo holandês
(KOLSTEREN
et al
., 2001). Uma outra pesquisa realizada pelo grupo de Hallert, em 2003,
sobre a percepção saúde e QV em homens e mulheres vivendo com doença celíaca reforçou a
constatação de menor aceitação da doença por parte das mulheres. Ao serem indagadas sobre
a vontade de provar alimentos com glúten, muitas relataram vontade intensa de experimentar
comidas comuns como pão e biscoitos, chegando a um nível de raiva contra as pessoas que
podiam comer sem tais restrições. Uma paciente disse:
“....você se sente profundamente para
baixo tendo pena de si mesmo quando os outros continuam mastigando”
(HALLERT
et al
.,
2003).
Os resultados destes estudos suscitaram questionamentos acerca dos preditores da QV
em adultos celíacos. Recentemente, Häuser
et al
(2007) investigaram em 1000 celíacos
adultos o impacto de alguns fatores na QV auto-relatada pelos pacientes na Alemanha.
Utilizando um novo instrumento específico elaborado para a população adulta celíaca
, o
Celiac Disease Questionnaire
(CDQ), além do SF-36 e do
Hospital Anxiety and Depression
Scale
(Escala de Depressão para Pacientes Hospitalizados) os autores concluíram que a QV
prejudicada na DC esteve associada à presença de co-morbidades físicas e desordens mentais.
Além destes o gênero feminino também esteve implicado como preditor de QV piorada nos
celíacos adultos. Assim, nossos achados de menores escores de QV nas meninas celíacas, vêm
somar-se ao já relatado em pacientes adultos.
7 DISCUSSÃO 91
7.4 RELAÇÃO ENTRE QUALIDADE DE VIDA E AS VARIÁVEIS CLINICAS
A DC é uma enfermidade em que a dieta constitui em si mesma o tratamento. Desta
forma a instituição precoce da dieta sem glúten, aliada à atitudes positivas da família frente à
restrição dietética e a disponibilidade de alimentos permitidos poderiam contribuir para a
melhora da QV na criança. Neste sentido foram avaliadas algumas variáveis clinicas,
relacionadas à DC, e sua possível relação com a QV, somente nos grupo dos celíacos. As
variáveis investigadas foram: idade em que a DC foi diagnosticada, tempo de diagnóstico da
doença, adesão da família à dieta isenta de glúten e o acesso da família aos alimentos sem
glúten.
Primeiramente foi investigada a idade em que a DC foi diagnosticada e o tempo de
diagnóstico e estas informações foram comparadas à relatadas em outros estudos. A idade
média no diagnostico na atual pesquisa foi de 38 meses (3,1 anos) com variação de 1 a 11
anos. Vinte (88%) pacientes receberam o diagnóstico antes dos 6 anos, somente 4 (16,6%)
pacientes foram diagnosticados após os 6 anos.
No Brasil, Casemiro (2006) encontrou que 19 (41,3%) pacientes obtiveram
diagnóstico antes dos 6 anos, 7 (15,21%) na faixa etária entre 7 e 9 anos e (19,13%) entre os 9
e 18 anos, na cidade de Brasília. Cabe ressaltar que a autora incluiu em sua investigação
crianças e adultos com idades entre 3 a 49 anos. Galvão e colaboradores, em Ribeirão Preto,
avaliaram a apresentação clínica da doença celíaca em crianças durante dois períodos de
tempo e observaram precoce mediana de idade ao diagnóstico, em torno dos 2 anos, nos dois
períodos estudados (GALVÃO e
t al
., 2004). Rashid
et al
(2005) em províncias Canadenses,
7 DISCUSSÃO 92
avaliou crianças celíacas até os 16 anos e observou que em 89% das crianças o diagnóstico
aconteceu após os 3 anos de idade, com variação de 1 até os 15 anos.
Disparidades entre os resultados destes estudos e os nossos achados podem estar
relacionadas às diferentes faixas de idade avaliadas e problemas quanto ao fechamento do
diagnóstico definitivo em crianças, mesmo em centros especializados. Neste sentido, em um
estudo europeu que avaliou a incidência da DC em crianças, os autores descobriram que na
Suécia a mediana de idade ao diagnóstico aumentou dos 2 anos em 1997 para acima dos 5
anos em 2003, porém a incidência anual não se modificou no mesmo período, o diagnóstico
da doença é que passou a realizado mais tardiamente (LAURIN, STENHAMMAR, FALTH-
MAGNUSSON, 2004).
Do mesmo modo, o tempo de diagnostico neste e em outros estudos também foram
comparados na presente pesquisa. A criança com menor tempo de diagnóstico apresentava a
doença há 1 ano e o maior tempo foi há 11 anos, com mediana de 6,5 anos. Resultados
semelhantes ao estudo de Casemiro (2006) - 1 e 12 anos de tempo diagnóstico. E no estudo
canadense: 1 e 15 anos de tempo de descoberta da doença (RASHID,
et al
2005).
Quando relacionados estes fatores aos índices de QV não observamos associações
significativas. Ao relacionarmos o tempo de diagnóstico da doença à QV encontramos
correlação inversa de r = -0,438 (p=0,037). Desta forma, a precocidade do diagnóstico teria
como conseqüência uma maior QV. Porém esta associação não se manteve, pois, quando
controlado o fator idade esta diferença não permaneceu significativa (p=0,589: tabela 6). Do
mesmo modo, não foi observada diferença significativa na QV em relação à idade da criança
no diagnóstico (p=0,451).
7 DISCUSSÃO 93
Desta forma, a idade em que a DC foi diagnosticada e o tempo de doença não
influenciaram os índices de QV relatados pelas crianças. Diferentemente, no estudo de Hauser
e colaboradores (2007), a forma de apresentação clinica da doença e a dieta foram associadas
à pior QV nos celíacos. Além destes, o descontentamento com a comunicação médico-
paciente, a idade mais precoce no diagnóstico, pacientes recentemente diagnosticados,
latência do diagnóstico e a falha em seguir a dieta sem glúten, foram tidos como preditores de
pior QV em adultos celíacos.
De outro lado, observamos em algumas famílias um grande envolvimento no
tratamento da criança celíaca, em alguns casos, todos no ambiente doméstico passam a
consumir alimentos sem glúten. No entanto, a hipótese de que este ambiente familiar livre de
glúten onde a criança não tivesse que consumir alimentos diferentes dos pais ou irmãos
pudesse influenciar os índices de QV não foi sustentada por nossos achados.
No Brasil vigora uma lei desde 2003 que regulamenta a descrição em embalagens
quanto à presença de glúten em alimentos. Em seu artigo 1° profere:
Todos os alimentos
industrializados deverão conter em seu rótulo e bula, obrigatoriamente, as inscrições
"contém Glúten" ou "não contém Glúten", conforme o caso
(BRASIL. Lei n.10.674, 16 de
maio de 2003). No entanto, apesar da regulamentação ainda existe falta de controle sobre o
real teor de glúten nos alimentos comercializados no país. Como também, falta de fiscalização
no setor que comercializa preparações alimentares tais como bares, restaurantes, que não
divulgam os ingredientes de seus produtos. Desta forma, adquirir os produtos isentos de
glúten acaba se tornando uma reclamação constante dos pais, preocupados com o manejo
correto da dieta de suas crianças.
7 DISCUSSÃO 94
Porém as limitações referidas pela família para aquisição dos produtos para celíacos
também não influenciaram os índices de QV relatados pela criança. Apesar de Kolsteren
et al
(2001) não terem encontrado diferenças entre as respostas dos pais e crianças na influência da
dieta sem glúten na QV dos celíacos. Casemiro observou que 69,6% dos pacientes com IgA-
tTg positivos possuíam renda até 2 salários mínimos. Para a autora a renda influenciou na
capacidade de compra de produtos sem glúten em lojas especializadas e essa influenciou nos
resultados do teste IgA-Ttg. Assim, as limitações enfrentadas pela família para adquirir os
produtos sem glúten poderiam gerar resultados diferentes na QV em nosso estudo, se
analisada a perspectiva dos pais.
Assim, nossos resultados apontam que a QV nas crianças celíacas não foi influenciada
pelas variáveis clinicas estudas. Resultados que podem estar relacionados ao tamanho da
amostra avaliado.
7.5 ANTECEDENTES PRÉ-MORBIDOS
Estudos observacionais têm apontado o aleitamento materno como fator protetor para
o desenvolvimento da doença celíaca (Auricchio
et al.,
1983; Ivarsson
et al
., 2002). Desta
forma nós investigamos a duração do aleitamento materno e a época de introdução do glúten
na dieta nos celíacos comparando com o observado no grupo controle. A duração do
aleitamento foi superior nos celíacos, porém a mediana encontrada nos dois grupos foi
semelhante: 6 meses (0-42) nos celíacos e de 6 meses (0-36) nos controles, desta forma não
houve diferença estatisticamente significativa entre os grupos (figura10). A diferença na
7 DISCUSSÃO 95
mediana de idade de introdução do glúten na dieta das crianças também não foi
estatisticamente significativa (figura 11).
Na literatura, alguns estudos que se propuseram a avaliar a relação entre o aleitamento
materno e a DC encontraram resultados distintos. Falth-Magnusson
et al
(1996) observou que
crianças celíacas foram amamentadas por um tempo significativamente menor que crianças
controles. A mediana de tempo de aleitamento parcial foi e 3,9 meses (0-12) nos casos e 6
meses nos controles (0-33) (p<0.001). Ivarsson
et al
. (2002) estudaram a influência do
aleitamento materno e o modo de introdução do glúten na dieta e encontraram um risco
reduzido de desenvolver DC em crianças menores de dois anos se elas ainda estivessem sendo
amamentadas quando o glúten era introduzido. Na presente pesquisa, 18 (75%) das crianças
celíacas e 32 (66,66%) das controles, foram amamentadas até a época de introdução do glúten
na dieta. Porém as diferenças não foram estatisticamente significativas (p=0,651).
Da mesma forma, para Auricchio
et al
(1983), o aumento na duração do aleitamento
foi associado com a diminuição do risco para desenvolver a DC. Crianças amamentadas por
menos de 30 dias apresentaram 4 vezes mais chance de desenvolver a doença que os
amamentados por um período maior (OR 4.05, 95% IC 2.20 - 7.27). No atual estudo, 2
(8,33%) das crianças celíacas e 7 (14,65%) dos controles receberam leite materno por menos
de 30 dias. No entanto, possivelmente devido ao tamanho da amostra as diferença observadas
não foram significativas. Akobeng
et al
. (2006) compilou em uma meta-análise o resultado
dos estudos acima citados e de outros e considerou o aleitamento materno como fator protetor
para a doença quando continuado até a época de introdução do glúten na dieta da criança. É
importante ressaltar que nenhum destes estudos teve delineamento longitudinal, todos foram
do tipo caso-controle.
7 DISCUSSÃO 96
A influencia do aleitamento na ocorrência da doença celíaca tem despertado o
interesse dos pesquisadores desde que mudanças no padrão dietético com o retardo da
introdução do trigo na dieta no Reino Unido e Irlanda culminaram com a diminuição da
incidência de doença celíaca naqueles países. Para Greco
et al
. (1992
apud
Fasano e Catassi,
2001, p. 639), no entanto, esta diminuição foi enganosa, porque rastreamentos subseqüentes
demonstraram que o que houve foi a redução das formas típicas da doença em crianças.
Concomitantemente, ocorreu o aumento das formas atípicas, com manifestações clínicas mais
sutis, sendo que o diagnóstico passou a ser feito em crianças mais velhas e adultos. Assim
apesar do risco de desenvolver a DC ser reduzido em crianças amamentadas até a época de
introdução do glúten na dieta, não ficou evidente na pesquisa de Akonbeng e colaboradores se
o aleitamento materno provê proteção permanente para o desenvolvimento da DC ou se
somente retarda o inicio do aparecimento dos sintomas.
Apesar de não termos encontrado diferenças significativas entre os grupos, os
resultados dos estudos aqui apontados evidenciam uma estreita relação entre praticas
dietéticas na primeira infância e o aparecimento dos sintomas clássicos da doença celíaca.
Serão necessários estudos longitudinais, com acompanhamento da população saudável, a fim
de clarificar o papel destes antecedentes no desenvolvimento da DC.
7.6 DOENÇA CELÍACA NA CRIANÇA ASSOCIADA A MELHORES ESCORES DE
QUALIDADE DE VIDA
Os resultados da presente pesquisa sugerem que a Doença Celíaca esteve associada a
uma melhor Qualidade Vida Global nas crianças celíacas de 6 a 9 anos. As diferenças
7 DISCUSSÃO 97
encontradas nas comparações entre os grupos e quanto ao gênero e idade nos celíacos,
corroboram argumentos sobre o entendimento da doença na visão da criança. Para Jenny e
Campbell (1997), a QV na infância é dependente da própria experiência da doença e varia
conforme as fases de desenvolvimento infantil. Desta forma, crianças com doenças crônicas
têm um entendimento mais maduro da doença do que seus pares saudáveis.
Por outro lado, melhores escores de QV em doentes crônicos foram encontrados em
adolescentes transplantados de fígado e de rins e em crianças sobreviventes de câncer.
Manificat e colaboradores (2003), avaliando crianças e adolescentes transplantados
observaram médias de satisfação superiores nos adolescentes, quando comparados a escolares
de referência, mas não nas crianças. Para os autores a experiência da doença pode ter sido o
fator que contribuiu para tais resultados e consideram sobre a mudança radical nos valores de
vida na percepção destes adolescentes quando comparados aos adolescentes saudáveis.
Semelhantemente, em crianças sobreviventes de câncer as considerações sobre melhores
escores de QV nestas crianças focam no deslocamento de resposta (
response shift
), a idéia é
que as esperanças e aspirações dos indivíduos modificam-se de acordo com as mudanças em
sua saúde (DE CLERCQ,
et al
., 2004). Para Eiser e Jenney (2007) as definições de QV
necessitam levar em conta a resiliência ou a habilidade dos indivíduos em redefinir seus
objetivos ou ambições de acordo com as mudanças nas circunstâncias, ou seja, a capacidade
do ser humano de resistir flexivelmente à adversidade.
Em crianças com outros problemas gastrintestinais, Youssef
et al
. (2005), compararam
a QV de crianças com constipação intestinal com portadoras de doença inflamatória intestinal,
doença do refluxo gastroesofágico e crianças normais, relatando QV prejudicada e menores
escores físicos naquelas com constipação intestinal crônica. Resultados surpreendentes se
7 DISCUSSÃO 98
considerarmos que a constipação é uma doença considerada menos grave quando comparada
à doença inflamatória intestinal. Estes resultados sugerem que a uma maior gravidade da
doença não necessariamente implica em maior comprometimento da QV auto-relatada na
percepção, particularmente das crianças.
De outra parte, num estudo envolvendo crianças cronicamente doentes os autores
reportaram altos e consistentes níveis de funcionamento positivo nas crianças avaliadas. Para
os autores as crianças com doenças crônicas podem assumir um estilo adaptativo repressivo
conseqüente a um processo defensivo causado pela experiência da doença (PHIPPS, STEELE,
2002). Assumpção Jr
et al
. (2000) argumentam que é imperioso lembrar da importância das
experiências “negativas” como solo para o desenvolvimento da tolerância à frustração, que é
uma capacidade essencial de ser, adquirida para que o ser humano sobreviva e elabore os
futuros conflitos e perdas que por certo virão. Desta forma, um estilo repressivo-adaptativo
causado pela experiência da doença, poderia explicar a melhor QV na visão destas crianças.
Especulações para os achados da presente pesquisa centram-se nas fases do
desenvolvimento cognitivo e na experiência da doença na visão destas crianças. Assim as
crianças celíacas mais jovens poderiam se sentir “prestigiadas” por ter uma doença que lhes
propicia tratamento diferenciado em casa e em suas relações sociais. Simultaneamente, devido
ao seu desenvolvimento cognitivo, não são capazes de julgar adequadamente o impacto da
doença em suas vidas. Como bem estar na visão da criança pode significar poder fazer o
mesmo que seus semelhantes (EISER, 1997), e não existem limitações físicas relacionadas
com a doença celíaca para várias atividades (estudar, brincar, etc.), seriam justificáveis os
achados de QV não comprometida na visão destas crianças. No mesmo sentido, Kolsteren e
7 DISCUSSÃO 100
colaboradores (2001) avaliando crianças holandesas celíacas encontraram QV semelhante a
da população pediátrica de referência.
Por outro lado, nas crianças mais velhas observou-se tendência de diminuição dos
escores de QV, aproximando-se daquela relatada pelos controles sem a doença. A reflexão
sobre estes achados é que na adolescência, quando as limitações no convívio social causadas
pela doença como, por exemplo, comer pizza e/ou tomar cerveja com os amigos, for mais
evidente, estes escores possam ser inversos. Porém, são necessários estudos longitudinais para
que a hipótese do crescimento em direção a adolescência esteja associado com piora da QV na
criança celíaca. Neste sentido, achamos importante transcrever alguns trechos de uma carta
enviada por uma adolescente celíaca de 15 anos, quando soube da realização desta pesquisa:
Esta não é uma carta para suprir “desejos alimentares” de uma adolescente(...). Para
mim foi muito difícil ter que abrir mão de jantas onde o cardápio fosse cachorro
quente(...)isso parecia ser um motivo infantil, mas deixar de uma hora para outra de
comer coisas que você costumava comer não é nem um pouco fácil(...)tem dois
motivos que me machucam mais: saber que a doença não tem cura e que nem todos
tem acesso a informações(...).Queria apenas ter direitos iguais. Queria apenas que
isto tivesse mais repercussão. Doença diagnosticada aos 12.
Os achados desta pesquisa também devem ser avaliados da perspectiva de suas
limitações: o número de participantes incluídos, o uso exclusivo de uma medida genérica de
avaliação da QV, a falta do ponto de vista dos pais e o contexto em que os questionarios
foram aplicados. Cabe ressaltar que apesar do número restrito de participantes os resultados
foram significativos e consistentes em todos os domínios avaliados.
Quanto ao ambiente em que foram aplicados, devemos considerar que os escolares
responderam os questionários em sala de aula e os controles em casa ou no ambulatório e que
isto talvés pudesse gerar um viés de ambiente. No entanto, os ecores de QV dos celíacos
7 DISCUSSÃO 100
foram independentes do cenário onde os questioanários foram aplicados, permanecendo
significativamente superiores aos relatados pelos controles.
Quanto à utilização isolada de uma medida genérica, ressalva-se que apesar da
vantagem desta em permitir a comparação entre dados normativos sobre populações saudáveis
de controle e dados sobre grupos de enfermos. Cabe a medida específica a sensibilidade de
detectar pequenas mudanças clínicas em conseqüência do tratamento. Acreditamos que a
inclusão de um questionário específico contribuiria com a melhor compreensão do impacto da
doença na QV destas crianças. O que não podemos desconsiderar é que a QV global,
detectada atreves do instrumento genérico foi consistentemente melhor nas crianças celíacas
do que nos controles pareados. Este achado nos levou a considerar que doenças crônicas que
não cursem com incapacidade física, podem não comprometer a QV de seus portadores ou até
mesmo estarem relacionadas à melhor QV em crianças.
Pesquisas futuras abrangendo a aplicação do instrumento especifico desenvolvido para
os celíacos – o CDDUX- com a inclusão dos módulos destinados aos pais talvez responda
alguns questionamentos levantados neste estudo. Além disso, a inclusão de uma escala de
sintomas e a avaliação da presença de co-morbidades associadas à condição celíaca poderiam
fornecer subsídios para um maior entendimento quanto aos preditores da QV na criança
celíaca.
8 CONCLUSÃO
8 CONCLUSÃO
O principal achado deste estudo é que Doença Celíaca esteve associada a uma melhor
QV nas crianças de 6 a 9 anos. Este achado foi consistente em todos os domínios analisados.
A QV nas crianças celíacas foi dependente do gênero e idade. Assim, meninos
celíacos demonstraram maiores escores de QV que as meninas com a mesma condição.
Crianças celíacas de 6 até 9 aos, mostraram QV melhorada em relação aos seus pares sem a
doença e os doentes mais velhos.
O tempo de diagnóstico e a idade da criança quando a doença foi diagnosticada, a
adesão da família à dieta livre de glúten e o acesso aos alimentos sem glúten não interferiram
nos escores de QV na óptica da criança celíaca.
A mediana de aleitamento materno e a idade de introdução do glúten não diferiram
significativamente nos grupos avaliados.
CONSIDERAÇÕES FINAIS
Os achados da presente pesquisa sugerem que a QV varia conforme as fases do
desenvolvimento infantil e a presença de doença crônica. Desta forma, as implicações da
Doença Celíaca na óptica da criança devem ser consideradas na prática diária de atenção dos
profissionais de saúde envolvidos com esta população. É possível que a influência de outros
fatores como a transgressão à dieta, concomitante ao aumento e ou agravamento dos sintomas
possam interferir negativamente na percepção da QV relatada pelas crianças. Acreditamos
que é necessário buscar novas formas de comunicação com os pacientes e suas famílias e que
estas atitudes ajudem a melhorar o entendimento da doença e a adesão à terapia alimentar.
Enfim, estas atitudes também contribuirão para ajudar os pequenos a elaborar e enfrentar
desafios futuros que uma vida sem glúten por certo trará.
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.
ANEXOS
ANEXOS
ANEXO 1
AUQUEI -Questionário de Avaliação da Qualidade de Vida da Criança
Algumas vezes você…
Está muito triste Está Triste Está Feliz Está Muito feliz
Diga por quê... Diga por quê... Diga por quê... Diga por quê...
Diga como você se sente:
1. à mesa, junto com sua família...
2.
à noite, quando você se deita
3. se você tem irmãos, quando brinca com eles
4. à noite, ao dormir
5. na sala de aula
6. quando você vê um fotografia sua
7. em momentos de brincadeiras,durante o recreio escolar
8. quando você vai um consulta médica
9. quando você pratica um esporte
10. quando você pensa em seu pai
11. no dia de seu aniversário
12. quando você faz as lições de casa
13. quando você pensa em sua mãe
14. quando você fica internado no hospital
15. quando você brinca sozinho(a)
16. quando seu pai e sua mãe falam sobre você
17. quando você dorme fora de casa
18. quando alguém te pede que mostre, alguma coisa que você sabe fazer
19. quando os amigos falam sobre você
20. quando você toma os remédios
21. durante as férias
22. quando você pensa em quando tiver crescido
23. quando você esta longe da família
24. quando você recebe as notas da escola
25. quando você está com seus avós
26.
quando você assiste televisão
Magnificat, S., Dazord, A. Évaluation de la qualité de vie de l’enfant: validation d’un questionnaire, premiers
résultats. Neuropsychiatrie De L’Enfance et de Adolescence, v. 45, n.3, p.106-114, 1997.
ANEXOS
ANEXO 2
Ficha de Informação da criança celíaca
1. Nome do responsável:_____________________________parentesco: _____________
2. Nome da criança: __________________________________pront:_________________
3. sexo: ( ) masc () fem
4. idade:________________ data de nascimento ___________________
5. telefone:__________________________________
6. Escola em que seu filho estuda
Particular () pública ()
7. Série em que ele estuda: ___________série
8. Escolaridade do pai:
1ºgrau: completo () Incompleto ()
2º grau: completo () Incompleto ()
3º grau: completo () Incompleto ()
9. Escolaridade da mãe:
1ºgrau: completo () Incompleto ()
2º grau: completo () Incompleto ()
3º grau: completo () Incompleto ()
10. realizou biópsias? Sim () não ( )
11. Quantas ________
12. realizou exames de sangue (sorologia):
() anti-gliadina ()anti-transglutaminase () anti-endomísio
13. que idade seu filho tinha no diagnóstico/_____________________
14. a família encontra dificuldade em encontrar alimentos para celíacos? ( ) sim ( ) não
15. Melhorou com a nova lei (contém ou não contém glúten descrito na embalagem)?
( )Mudou muito ()não mudou () mudou pouco
16. Mais alguém tem doença celíaca na família? () sim () não Quem?_____________
17. Em casa, toda a família faz dieta sem glúten? ( ) sim () não
18. Até que idade seu filho recebeu leite materno?__________________________
19. Com que idade seu filho começou a receber alimentos que continham farinha de trigo ou aveia
(pão, bolachinha, papinha de bolacha, mamadeira, mingau...)? ___________________________
Data da Entrevista:
ANEXOS
ANEXO 3
Ficha de informação do escolar
Eu_________________________________________________________________(nome
legível), concordo que meu filho participe.
Nome da criança: _____________________________________________________
Data de nascimento: __________ Idade:____________serie________
1.
Telefone: _______________________________________________________
2.
Escolaridade do pai:
1ºgrau: completo () Incompleto ()
2º grau: completo () Incompleto ()
3º grau: completo () Incompleto ()
3.
Escolaridade da mãe:
1ºgrau: completo () Incompleto ()
2º grau: completo () Incompleto ()
3º grau: completo () Incompleto ()
4.
Até que idade seu filho recebeu leite materno?__________________________
5.
Com que idade seu filho começou a receber alimentos que continham farinha de
trigo ou aveia (pão, bolachinha, papinha de bolacha, mamadeira, mingau...)?
______________________________________________________________
6.
Seu filho tem algum problema crônico de saúde? Qual?__________________
Obrigado por participar!
ANEXOS
ANEXO 4
TERMO DE CONSENTIMENTO INFORMADO
(CRIANÇAS CELÍACAS)
Estamos realizando uma pesquisa para avaliação da Qualidade de Vida de Crianças.
Esta pesquisa pretende avaliar o quanto seu filho(a) acha que está a vida dele nas últimas
semanas. Serão feitas várias perguntas sobre diferentes aspectos da vida de seu filho ou filha:
perguntas sobre atividades na escola, hora das refeições, suas relações com amigos e
familiares.
Será respeitada a vontade dele(a) participar e em nada influenciará caso ele(a) ou o(a)
senhor(a) não quiser participar da pesquisa.
Asseguramos que todas as informações prestadas são confidenciais e serão utilizadas
somente para esta pesquisa. Os dados serão divulgados sem que apareçam os nomes dos
participantes.
Em caso de qualquer duvida, em qualquer momento da pesquisa, fica a disposição a
pesquisadora Themis Reverbel da Silveira, no telefone (51) 2101-8350
Este documento foi revisado e aprovado pelo Comitê de Ética do Hospital de Clínicas
de Porto Alegre.
Se tiver alguma pergunta para fazer antes de se decidir, fique a vontade para fazê-la.
Eu,_____________________________________ abaixo assinado, concordo que meu filho(a)
participe deste estudo. Fui devidamente informado e esclarecido sobre a pesquisa e os
procedimentos nela envolvidos. Foi me garantido que posso retirar meu consentimento a
qualquer momento, sem que isto leve a qualquer penalidade ou interrupção do
acompanhamento/assistência/tratamento do meu filho.
Local e data_______________________,_______________________________.
Assinatura do responsável__________________________________________.
Assinatura da criança_______________________________________________.
Porto Alegre,____de_____________de 200__.
ANEXOS
ANEXO 5
TERMO DE CONSENTIMENTO INFORMADO
(ESCOLARES)
Estamos realizando uma pesquisa para avaliação da Qualidade de Vida de Crianças.
Esta pesquisa pretende avaliar o quanto seu filho(a) acha que está a vida dele nas últimas
semanas.
A Qualidade de vida da criança será avaliada através de um questionário com
perguntas sobre as atividades do seu filho na escola, sua relação com amigos e familiares.
Este questionário será aplicado em sala de aula, caso o senhor (a) permita que seu filho
participe.
Gostaríamos de deixar claro que será respeitada a vontade dele(a) participar e em nada
influenciará caso ele(a) ou o(a) senhor(a) não quiser participar da pesquisa.
Asseguramos que todas as informações prestadas são confidenciais e serão utilizadas
somente para esta pesquisa. Os dados serão divulgados sem que apareçam os nomes dos
participantes.
Em caso de qualquer dúvida, em qualquer momento da pesquisa, fica a disposição a
pesquisadoras: Themis Reverbel da Silveira, no telefone (51) 2101-8350 e Lovaine
Rodrigues, (51) 3029-9665.
Este documento foi revisado e aprovado pelo Comitê de Ética do Hospital de Clínicas
de Porto Alegre.
Se tiver alguma pergunta para fazer antes de se decidir, fique a vontade para fazê-la.
Eu,_____________________________________ abaixo assinado, concordo que meu filho(a)
participe deste estudo. Fui devidamente informado e esclarecido sobre a pesquisa e os procedimentos
nela envolvidos. Foi me garantido que posso retirar meu consentimento a qualquer momento, sem que
isto leve a qualquer penalidade ou prejuízo para o meu filho(a).
Local e data_______________________,_______________________________.
Assinatura do responsável__________________________________________.
Assinatura da criança_______________________________________________.
ANEXO 6
Mensagem eletrônica de autorização do uso da escala AUQUEI no presente estudo.
RE: auquei
De: MANIFICAT ([email protected])
Enviada:
segunda-feira, 4 de setembro de 2006 19:29:12
Para: 'Lovaine Rodrigues' ([email protected])
facteurs...jpg (236,0 KB)
Dear Lovaine,
I send you in attach file the tables.
It Is not a problem to use the old version as it has already been validated in Brazil.
To help you, here is a translation of factors:
Factor I, autonomy: when… friends talk about you,
Playing alone
Receiving school marks
Being far from your family
Factor II, “leisure”: with your grandparents
On holiday
On your birthday
Factor III, “functions”: when… you are asleep
At school
You go to the doctor’s
You’re having dinner with your family
You go to bed at night
Factor IV: “family”: when…. you think about your father
You think about your mother
Your parents are talking about you
People ask you to show what you’re able to do
You play with your brothers and sisters
Best regards,
Sabine Manificat
ANEXO 7
Artigo original em Inglês
Title:
Celiac Disease Associated with Better Quality of Life Self-Reported by Children:
A Case-Control Study
1
Authors:
Lovaine Rodrigues*; Themis Reverbel da Silveira†; Marcelo Pio de Almeida
Fleck‡
Affiliation:
Hospital de Clínicas de Porto Alegre, School of Medicine, Universidade Federal
do Rio Grande do Sul (UFRGS), Porto Alegre, Brazil.
*Nutritionist. Postgraduate Program in Pediatrics.
†Department of Pediatrics; Division of Pediatric Gastroenterology
‡ Department of Psychiatry and Forensic Medicine
Address for contact and reprint requests:
Lovaine Rodrigues
Rua Lima e Silva, 1648/301, Bairro Cidade Baixa, Porto Alegre-RS, Brazil,
90050-102
E-mail: lovainegues@hotmail.com; telephone: 55 51 3029 9665; Fax: 55 51
2101 8748.
1
Financial Support: Hospital de Clínicas de Porto Alegre
Abstract
Introduction: The assessment of Quality of Life in celiac children is a manner
to evaluate the consequences of the illness and its treatment from the child’s
point of view.
Objective: To evaluate the Quality of Life of celiac children and compare it to
healthy controls.
Patients and Methods: Case-control study that included 72 children: 24 celiac
children (8 boys) between 6 and 12 years of age and 48 paired healthy controls.
Celiac children were recruited from the Brazilian Celiac Association in the
southern Brazil. The control group was composed of school-children paired by
gender, age, child’s school level and mother’s school level. Quality of life
assessment was performed using AUQUEI (Autoquestionnaire Enfant Imagé)
questionnaire.
Results: Celiac children presented better Quality of Life scores than their
healthy controls in global scores and in all domains. There was no association
between QoL scores and the diagnosis time, age at diagnosis, family adherence
to the diet and access to gluten-free foods. The difference between the groups
occurred in the 6-9 age group. Celiac girls showed lower scores than celiac boys.
Conclusion: Celiac disease was associated with better Quality of Life in
children on a gluten-free diet. Younger celiac children and celiac boys showed
the highest scores.
Key Words:
Celiac Disease, Child, Quality of Life.
Abbreviations:
AUQUEI - AUtoquestionnaire Enfant Imagé or Pictured Child Self-
Questionnaire for children
QoL - quality of life
Celiac Disease (CD)
shortened title: Quality of Life in Celiac Children
124
INTRODUCTION
The celiac disease (CD) is an immune-mediated enteropathy caused by a
permanent sensitivity to gluten in genetically susceptible individuals (Hill et al.)
[1]. The gliadin fraction of wheat gluten and alcohol-soluble proteins found in
other grains, such as barley and rye, are responsible for the development of
structural damages, a problem that is effectively solved by adopting a gluten-free
diet (Kagnoff et al.) [2]. The prevalence in children between 2.5 to 15 years of
age, based on a number of studies in Europe and the United States, in the general
population, is 1:300 to 1:80 children (Hill et al.) [1]. In Brazil, based on a
number of clinical laboratory analyses, the prevalence found in children was
1:185 (Pratesi et al.) [3]. The only effective treatment is the adoption of a
lifelong gluten-free diet (Hill et al., Berge-Henegouwen & Mulder) [1,4].
The adoption of a different diet from that of the social group in which the
individual is included may affect the child’s social adjustment and self-
satisfaction. The assessment of the subject’s quality of life (QoL) assumes in this
context a crucial importance for being a significant indicator of these
individuals’ global health (Assumpção Jr et al.) [5]. QoL is a multidimensional
concept (WHO, Jenney & Campbell) [6,7]. In childhood, it includes, but is not
limited to, the social, physical and emotional functioning of the child and
adolescent, and when indicated, his/her family, and it must be sensitive to the
changes that occur throughout development (Jenney & Campbell) [7].
In Brazil, due to the absence of a translated and validated instrument in our
cultural context for the celiac children, we opted for a generic assessment
questionnaire: AUQUEI- Autoquestionnaire Enfant Imagé (Magnificat &
Dazord) [8], translated and validated in our context by Assumpção Jr et al. [5]. It
has been adapted to the pediatric context through imaging support, enabling
comparisons to healthy children, besides placing the child’s QoL-relevant
domains under a subjective focus (Assumpção Jr et al.) [5]. Therefore, this study
proposes to evaluate the QoL of children with CD, comparing it to that of
healthy paired children, in order to provide QoL-related information of these
individuals.
shortened title: Quality of Life in Celiac Children
125
PATIENTS AND METHODS
We conducted a case-control study including 24 celiac children and 48 paired
healthy children. All children filled out self-reports about their own QoL using
the AUQUEI questionnaire. Demographic and clinical data were also collected.
Children with CD were included according to the criteria of the European
Society for Paediatric Gastroenterology Hepatology and Nutrition (ESPGHAN)
1990 (European Society of Paediatric Gastroenterology and Nutrition, Hill et al.)
[1,9], between 6 and 12 years of age, on a gluten-free diet for at least 1 year.
The control group was composed of students from an elementary school,
individually paired by gender, group age, child’s educational level and mother’s
educational level. Pairing of mother’s educational level was performed to reduce
possible socioeconomic differences that could affect the QoL reported by the
children. The exclusion criteria were: being illiterate when the instrument was
administered, incorrectly completed questionnaires and absence of the informed
consent.
The recruitment of celiac patients occurred from August 2005 to November
2006. Celiac children were recruited from the Brazilian Celiac Association in the
State of Rio Grande do Sul (ACELBRA/RS), located in southern Brazil. Twelve
(50%) celiac patients completed the questionnaire during their routine medical
visits at the hospital, and the other 50% sent the completed questionnaire
through the post service. There was no significant difference on the QoL scores
according to the setting were the questionnaires were completed. In the control
group, the instrument was administered at school by the teacher to all 1
st
to 6
th
grade school-children. The first 48 questionnaires fulfilling the pairing criteria
(gender, age, child’s educational level and mother’s educational level) were
selected.
The sample size calculation was based on the difference between the mean
global quality-of-life score presented by celiac individuals, obtained from a pilot
study carried out with 5 celiac children, and the mean global quality-of-life score
presented by children in the validation study (Assumpção Jr et al.) [5]. The
following was established: 90% power, 5% significance level, effect size
standard of 1 and difference between samples 1:2. Then, the minimum numbers
were obtained: 51 individuals, 17 cases and 34 controls. Studied variables were:
shortened title: Quality of Life in Celiac Children
126
gender, age, child’s educational level and mother’s educational level. The
outcome was the QoL.
The instrument used was the pictured child self-questionnaire – AUQUEI – a
version adapted to Portuguese by Assumpção Jr. et al. (Assumpção Jr et al.) [5]
in a study with 353 healthy children from a private school in the city of São
Paulo. The translated version is composed of 26 questions that address family
relations, social aspects, activities, health, body activities and separation, 18 of
them sorted into 4 dimensions as follows:– function: questions related to
activities at school, meals, bedtime and doctor’s appointments (questions
1;2;4;5;8);– family: questions related to the child’s opinion of their parents and
themselves (questions 3;10;13;16;18);– leisure: questions related to vacations,
birthday and relations with grandparents (questions 11;21;25);– autonomy:
questions related to independence, relationship with classmates and evaluation
(questions 15;19;23;24). It consists of a self-assessment with the support of four
images or faces that express different emotional states associated with several
life domains (Figure 1). The scores can vary from 0 to 3, corresponding to: very
unhappy, unhappy, happy and very happy, respectively. The scale enables to
obtain a single score of 78 points by adding up the scores attributed to the items.
These are generic QoL questionnaire ratings to perceived satisfaction
towards a wide range of life domains, which have been validated by a previously
published study (Magnificat & Dazord) [8]. The psychometric properties of the
Brazilian version of the questionnaire reproduce the same effect of the original
French version (Assumpção Jr et al.) [5]).
The statistical analysis of the children’s data considered the AUQUEI
global score described through mean and standard deviation values, while the
questions and domains presented asymmetrical distribution through median and
variation amplitude values (minimum - maximum). The analysis of the groups
and genders in relation to the AUQUEI scores employed the Student’s t-test and
Wilcoxon-Mann-Whitney U-test, respectively.
The Friedman Test was used to
compare the AUQUEI domains, due to the asymmetry of their distribution. In
addition to the Friedman Test, we used the Wilcoxon Test, based on the Method
shortened title: Quality of Life in Celiac Children
127
of Finner, in order to control the level of significance. The age group and the
parents’ educational level were analyzed through one-way variance analysis,
respectively. Tukey’s test was used to complement the variance analysis. The
significance level adopted was 5%. The more analyses were performed in SPSS
(Statistical Package for the Social Sciences) program, version 10.0, in Effect
Size Generator and in PEPI (Programs for Epidemiologists) program, version
4.0.
The study was evaluated and approved by the Scientific Commission of Health
Ethics and Research of HCPA. The study was conducted according to the
research guidelines involving humans, described in resolution no. 196/96 and
established by Conselho Nacional de Saúde (BRASIL, 1996).
RESULTS
The study included 72 children: 24 celiac children and 48 control children,
whose demographic characteristics are described in Table 1. Celiac children
presented better QoL scores than their healthy pairs, with significant differences
in all domains.
Psychometric properties of the scale
The internal consistency coefficient was 0.84 in the celiac patients and 0.62 in
the control group. There were also positive correlations among the four domains
that comprise the scale showing the validity of its design. The Cohen’s d based
on sample size (Hedges Adjustment) was 1.30: very large effect.
QoL scores
In a score from 0 to 78 points, the celiac children presented mean value of 60.87
and standard deviation of 8.29, higher values than those presented by the control
children (52.19±6.4; p value <0.001).
Regarding the domains, the difference between the groups was present in all
items (Table 2). Such difference was more significant in leisure and family
relations (Table 3). In the comparison within the groups, celiac children
shortened title: Quality of Life in Celiac Children
128
presented higher scores in their leisure activities, followed by family relations
and functions and lower score in autonomy (3.0; 2.8; 2.4 and 1.9, respectively -
Table 3). Likewise, the control group showed higher scoring in leisure activities,
but similar scores in family relations and functions and lower scores in
autonomy (2.3; 2.1; 2.0 and 1.5, respectively - Table 3). The difference between
the groups was more significant in leisure activities and in family relations
(p<0.001; last column - Table 3). However, the profile of answers was similar in
both groups – lower scores in autonomy and higher scores in leisure, suggesting
the differences were globally observed, not attributed to any domain in
particular.
Celiac children had higher scores in 23 out of total 26 assessed questions; the
differences were statistically significant in 11 questions (Table 2). Both groups
demonstrated increased scores in items related to birthday and vacations.
Control children presented reduced scores in terms of “playing alone” and
“receiving school grades”, while celiac children had reduced scores in the item
regarding hospitalization. However, the celiac children group presented lower
scores than the control group with a significant difference only in the question
about hospitalization (p = 0.037).
QoL scores versus demographic characteristics of the sample
Children with CD and aged 6 to 9 years reported higher QoL than the controls
and the celiac children between 10 to 12 years of age (p<0.05). The control
group did not present significant difference regarding age group (Figure 2). Male
celiac children presented higher mean values when compared to female celiac
children (66 ± 5.95 vs. 58 ± 8.24 – p = 0.029). The control group did not present
difference regarding gender (p = 0.255) (Figure 3).
QoL scores versus clinical characteristics in the celiac group
The mean age of celiac children at diagnosis was 38 months (3.1 years) ranging
from 1 to 11 years. Ten (41.6%) patients received the diagnosis before 3 years of
age, 10 (41.6%) were diagnosed between 3 and 6 years and 4 (16.6%) were
older than 6 years old when diagnosed. There was no significant difference in
shortened title: Quality of Life in Celiac Children
129
the QoL regarding the child’s age at diagnosis (59.5±8.85; 63.4±4.53; 58±5.88;
respectively p = 0.451). The correlation between the diagnosis time and the QoL
was r = -0.438 (p = 0.037), however, when controlling for age, this difference
did not remain significant (p = 0.589). Eleven (45.8%) families reported they
had difficulties to purchase gluten-free products and 9 (37.5%) families were
adherent to the diet to support the celiac child. Nevertheless, these factors did
not have an influence on the QoL reported by the children (59.0±5.15 vs
58.5±13.61; p = 0.811 and 64.2±7.29 vs 59.0±5.15; p = 0.517, respectively).
DISCUSSION
In the present study, we compared self-reported QoL of celiac children aged 6 to
12 years old to the QoL of healthy children paired by age, gender, child’s
educational level and mother’s educational level. Against our original
expectations, we found better QoL scores in celiac children treated with gluten-
free diet than in paired control group. Celiac children showed higher scores than
their pairs in global score, in 23 out of total 26 questions and in all domains. We
also found that younger children, from 6 to 9 years of age, and celiac boys
presented the highest scores. The instrument used showed satisfactory measuring
properties and the results seem to be clinically relevant, since the effect size was
very large.
Our findings of better QoL in celiac children differ from those reported in the
literature. In the study by Kolsteren et al. [11], the authors have assessed the
QoL of children between 8 and 16 years old using two generic scales, with a
specific module for the celiac children population, and found, in general, the
QoL in children with CD similar to that of children in the general population.
However, Rashid et al. [12], when questioning the diet influence on celiac
children’s life in a study that involved 168 Canadian families, have found that
approximately one quarter of the children felt angry all or most of the time at the
idea of having to follow a specific diet and 13% felt left out of activities at
school or in a friend’s home. On the contrary, the celiac children in this study
were more satisfied than the control children when asked about the meal time at
shortened title: Quality of Life in Celiac Children
130
home and about school activities, although they were not specifically asked
about the adoption of a gluten-free diet. In addition, the fact that the family
adhered to the diet with the child or the difficulties of the family to buy or find
the gluten-free products, and even the early diagnosis, also did not affect the
QoL rates reported by the children. Such results could be different if the parents'
point of view had been analyzed.
In our study, the difference between the celiac cases and control group was
observed in younger celiac children. Celiac children from 6 to 9 years of age
presented significantly higher scores than their healthy pairs and than celiac
preteens from 10 to 12 years of age. In the study conducted by Kolsteren’s group
[11], younger celiac individuals between 8 and 11 years of age presented slightly
less satisfied with their motor and social activities than children in the general
population but still reported rather high score for these domains. The celiac girls
from our study presented lower QoL scores than the boys under the same
conditions. The hypothesis that gender could influence the health perception
reported by the celiac females has been investigated. In the study conducted by
Hallert et al., 1998 [13], women presented lower QoL rates than men, which is
similar to the descriptions for celiac adolescents in the Dutch study (Kolsteren et
al.) [11]. Another study conducted by Hallert’s group in 2003 [14] about health
perception and QoL in men and women with celiac disease has reinforced the
evidence of lower disease acceptance level presented by women. Recently, a
study involving 1,000 celiac patients has found women as the predictor of worse
QoL in adults (Hauser et al.) [15]. On the other hand, our control group – paired
healthy children – obtained global scores similar to the findings of AUQUEI
validation study in Brazil (Assumpção Jr et al.) [5], which does not show
problems in the selection of this group.
Celiac adults that had been on a gluten-free diet for 10 years presented lower
QoL rates than a sample selected from the population in general (Hallert et al.)
[13]. Mustalahti et al. [16] have assessed the QoL before and after the treatment
start and found improved QoL 1 year after the gluten-free diet start both in
patients with and without symptoms. Usai et al. [17] have found, using the SF-
36, better scores in all domains, when evaluating patients that adhered to the
gluten-free diet, and comparing them to those who violated or did not adhere to
the treatment. Our patients had been on a gluten-free diet for at least 1 year, but
shortened title: Quality of Life in Celiac Children
131
findings in adults may not be comparable with those reported by children, as
children differ from adults in their viewpoint on the QoL, their understanding of
health and causes of illness (Jenney & Campbell, Eiser) [7,18].
Nevertheless, better QoL scores of individuals with chronic diseases were found
in transplanted adolescents and children surviving cancer diagnosis. Manificat et
al., when evaluating children and adolescents after kidney or liver
transplantation, have found higher mean values of satisfaction in the adolescents
compared to school-children taken as reference, but not in the children
(Manificat et al.) [10]. For the authors, the disease experience might have been
the factor that contributed to such results and the radical change in life values in
the perception of these adolescents when compared to healthy adolescents.
Likewise, in children surviving cancer diagnosis, the considerations on better
QoL scores (De Clerq et al.) [19] are based on the “response shift”, i.e., hopes
and wishes of the individuals become different according to their health changes.
The definitions of QoL have to consider the resilience, or the individuals’ ability
to redefine their objectives or ambitions in line with changing circumstances
(Eiser & Jenney) [20], that is, the capability of the human being to be resilient to
adversity in a flexible manner.
In children with gastrointestinal problems, Youssef et al. [21] have compared the
QoL of children with chronic constipation, inflammatory bowel disease,
gastroesophageal reflux disease and healthy children, reporting affected QoL
and lower physical scores in children with chronic constipation, which are
surprising results, if we consider that chronic constipation is regarded as less
severe than inflammatory bowel disease. These results suggest that a more
severe disease does not necessarily involve higher influence on the QoL self-
reported in the perception of children in particular.
Some hypothetical explanations to our findings are based on the cognitive
development phases and the disease experience from these children’s viewpoint.
This way, younger celiac children could feel “favored” for having a disease that
enables a differentiated treatment at home and in their social relations.
Simultaneously, due to their cognitive development, they are not capable of
judging adequately the disease impact on their lives. As well-being in the child’s
view may mean having the ability to do what the others do (Eiser & Jenney)
[18], and the celiac disease does not involve any physical limitations to several
shortened title: Quality of Life in Celiac Children
132
activities (study, play, etc.), the findings of unaffected QoL reported by the
children would be justifiable. On the other hand, we observe a tendency of
reduced QoL scores in older children, values that are close to the QoL reported
by the control group. We speculated that during adolescence, when social life
limitations caused by the disease (for ex. “going out for a pizza”) are more
evident, these scores may be inverted. In the study with transplanted children,
the authors considered, for healthy adolescents, that the QoL standard may
express dissatisfaction “(I can’t get no satisfaction!)” (Manificat et al.)[10].
Longitudinal studies are required to confirm the hypothesis that growing and
entering the adolescence is associated with worsened QoL in celiac individuals.
Nevertheless, a study involving children with chronic diseases reported high and
consistent levels of positive function in assessed children (Phipps & Steele) [22].
For the authors, children with chronic diseases can assume a repressive adaptive
style as a result of a defensive process caused by the disease experience.
Assumpção Jr et al. [5] state that it is essential to remember the importance of
“negative” experiences as the basis for developing tolerance to frustration,
which is an essential capability acquired by the human being in order to survive
and elaborate future conflicts and losses that will surely occur. Therefore, the
repressive adaptive style caused by the disease experience could better explain
the QoL in these children’s view.
Our findings can also be evaluated in the perspective of their limitations: the fact
that we did not assess the mental health and the restricted number of individuals
included in each group. However, a study that has assessed 3,294 children with
chronic diseases found out that patients who do not present physical disabilities
are considered at low risk of psychiatric disorders and social adjustment
(Cadman et al.) [23]. Likewise, Ciacci et al. have assessed anxiety and
depression related to QoL in celiac adults and most participants did not feel that
life without gluten would make them different from the population in general
(Ciacci et al.) [24]. It should be noted that, although our study involved a
restricted number of participants, the results were significant and consistent in
all assessed domains.
Another restriction to our study might be the fact that we did not use a specific
measurement. This way, particularities of the disease and its treatment could
impact the celiac child’s QoL, which are not detectable by the generic
shortened title: Quality of Life in Celiac Children
133
instrument employed in the study. Future studies involving a wider age range,
the inclusion of questions on the frequency of symptoms and presence of
associated co-morbidities may help define QoL predictors in celiac children.
Then, the main finding of our study is that CD was associated with better global
QoL in children treated with a gluten-free diet. Such findings suggest that the
QoL self-reported by children varies according to the stages of cognitive
development and experience with illness. Despite it need to be confirmed in a
larger population, it makes us suppose that chronic diseases in childhood that do
not imply physical disability may not affect the global QoL of the patients, or
may even be associated with better QoL scores in childhood.
The importance or clinical significance of this QoL data may be the impact it has
on the communication between patient/parents and physician. For parents and
the children with the disease it may be amazingly stimulant to know that the
celiac child being treated does not have a reduced QoL, and this might have a
positive effect on the rates of adherence to the treatment.
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rated quality of life in celiac disease. Dig Dis Sci, 48, (11), 2216-2220.
ANEXOS
ANNEXES
Table 1 - Demographic characteristics of the sample.
Total
(n=72)
Celiac
Group
(n = 24)
Control
Group
(n =48)
Demographic characteristics
n(%) n(%) n(%)
Boys 24 (33.3) 8 (33.3) 16 (33.3)
Gender
Girls 48 (66.7) 16 (66.7) 32 (66.7)
6 to 7 15 (20.8) 5 (20.8) 10 (20.8)
8 to 9 21 (29.2) 7(29.2) 14 (29.2)
Age group
10 to 12 36 (50) 12 (50.0) 24 (50.0)
Primary 24 (33.3) 8 (33.3) 16 (33.3)
Secondary 24 (33.3) 8 (33.3) 16 (33.3)
Mother’s school level
Superior 24 (33.3) 8 (33.3) 16 (33.3)
Primary 26 (36.1) 9 (37.5) 17 (35.4)
Secondary 19 (26.39) 6 (25.0) 13 (27.1)
Father’s school level
Superior 27 (37.5) 9 (37.5) 18 (37.5)
Table 2. Median values and variation amplitudes of AUQUEI questions and domains.
Celiac Group Control Group
AUQUEI
Median Value
(min-max)
Median Value
(min-max)
p
Functions 2.4 (1.4-3.0) 2.1 (1.2-2.8) 0.002*
1. having dinner with your family 3 (2-3) 2 (0-3) <0.001*
2. when you go to bed at night 2 (1-3) 2.5 (1-3) 0.163
4. when you’re asleep at night 2 (0-3) 2 (0-3) 0.805
5. when you are at school 3 (2-3) 2 (0-3) 0.002*
8. when you see the doctor 2.5 (0-3) 2 (0-3) 0.485
Family 2.8 (1.6-3.0) 2.0 (1.2-3.0) <0.001*
3. when you play with brothers or sisters 3 (0-3) 2 (0-3) 0.003*
10. when you think about your father 3 (2-3) 3 (0-3) 0.126
13. when you think about your mother 3 (1-3) 2.5 (0-3) 0.007*
18. how you show what you’re able to do 3 (2-3) 2 (0-3) 0.009*
Leisure 1.9 (0.6-2.8) 1.5 (0.2-2.4) 0.022*
11. on your birthday 3 (1-3) 3 (0-3) 0.688
21. during the holidays 3 (2-3) 2 (0-3) <0.001*
25. when you are with your grandparents 3 (1-3) 2 (0-3) <0.001*
Autonomy 3.0 (1.6-3.0) 2.3 (1.0-3.0) <0.001*
15. when you play alone 1 (0-3) 0.0 (0-3) <0.001*
19. your friends are talking about you 2 (0-3) 2 (0-3) 0.834
23. far from your family 1 (0-3) 2 (0-3) 0.063
24. you get your marks at school 3 (1-3) 1 (0-3) <0.001*
Legend: min=minimum; max=maximum; AUQUEI = Autoquestionnaire Qualité de Vie Enfant Imagé
*value obtained through Wilcoxon-Mann-Whitney U Test.
ANEXOS
How do you feel when
you are at school?
Figure 1.
Images Support of AUQUEI questionnaire
Figure 2
.
AUQUEI quality of life global scores in all children by
age group.
* 6 to 9 years show higher score than 10 to 12 years (p< 0.05 );
† higher score than all controls (p< 0.05)
Control GroupCeliac Group
CI 95% for AUQUEI global score
90
80
70
60
50
40
30
Age Group (years)
6 - 7
8 - 9
10 - 12
Control GroupCeliac Group
CI 95% for AUQUEI global score
80
70
60
50
40
Boys
Girls
Figure 3
.
AUQUEI quality of life global scores in all children by
gender.
*
Boys show higher score than girls in celiac group;
† Celiac boys and girls’ higher score than all control group (p< 0.05)
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